Bakgrund
Multipel skleros (MS) är en kronisk neurologisk sjukdom med episoder av inflammation i det centrala nervsystemet, vilket leder till olika symtom för patienten. Dessa inflammatoriska processer kan variera i lokalisation och svårighetsgrad. Initialt läker symtomen oftast ut efter en sjukdomsperiod, medan de kan kvarstå som funktionsnedsättning senare i sjukdomsförloppet. Patienter med MS måste anpassa sig och leva med många olika sjukdomsbesvär såsom gångproblem, känselstörningar och trötthet bland andra. Sjukdomssymtom och kvarstående funktionsnedsättning kan inverka negativt på familjeliv, arbete och möjligheter till sociala relationer.
Immunmodulerande läkemedel med en uppbromsande effekt på sjukdomsutvecklingen finns sedan några år; det är dock ingen kurativ behandling. Läkemedelsbehandling av besvärande symtom som till exempel smärta är av stor vikt för patienternas välbefinnande och även rehabiliteringsåtgärder efter perioder av försämring.
Det är känt att med ökad funktionsnedsättning kan även den hälsorelaterade livskvaliteten försämras för patientgruppen. Patientens egen förmåga att hantera sina besvär är viktig för välbefinnandet. Besvären kan vara av både fysisk och psykologisk karaktär. Den känslomässiga belastningen kan vara stor för patienten, med oro för nya försämringar och för den nödvändiga anpassningen till symtom och funktionsnedsättning. Återkommande känslor av sorg har tidigare beskrivits i patientgruppen, och även depression förekommer.
Syfte
Det övergripande syftet med avhandlingen är att öka förståelsen för och kunskapen om hur det är att leva med MS. Forskningsprojektet har fyra delstudier med följande syften:
I Att beskriva patienternas uppfattning av MS före diagnos samt deras upplevelse av initiala symtom och diagnos.
II Att beskriva livskvalitet hos patienter som behandlats med immunmodulerande behandling jämfört med en liknande patientgrupp utan sådan behandling samt att undersöka förhållandet mellan upplevda sjukdomsbesvär och livskvalitet för dessa patienter.
III Att beskriva förekomst av kronisk sorg och depression i patientgruppen samt undersöka innebörden av kronisk sorg i denna studiegrupp.
IV Att beskriva på vilket sätt MS-patienterna hanterade kronisk sorg och relatera detta till den teoretiska modellen av kronisk sorg.
Material och metod
Detta forskningsprojekt har en design med mixade metoder som inkluderar deskriptiv, komparativ och korrelativ design, Tabell 1. Deltagare valdes ut genom att 31 patienter med immunomodulerande behandling lottades till deltagande, varefter de matchades mot 31 patienter utan sådan behandling vad gäller kön, funktionsnedsättning, tid sedan diagnos och ålder. En patient avbröt deltagandet varefter 61 patienter deltog i studien.
Datainsamlingen genomfördes vid två tillfällen, båda gångerna med intervju och frågeformulär. De senare undersökte förekomsten av sjukdomsbesvär, hälsorelaterad livskvalitet, subjektiv livskvalitet (välbefinnande) samt depression. Intervjuerna berörde initiala sjukdomsbesvär och diagnos vid första tillfället och upplevelserna av kronisk sorg vid det andra. Intervjuerna analyserades med innehållsanalys och frågeformulärens svar med statistisk beräkning. Den teoretiska modellen om kronisk sorg gav struktur i analysen av delstudie IV.
Tabell 1. Delstudier i avhandlingen
Design Metod Analys
I Deskriptiv Kvalitativ Intervju med MS- patienter om initiala sjukdomsupplevelser (n=61). Kvalitativ induktiv innehållsanalys. II Deskriptiv Komparativ Korrelativ Tre frågeformulär: Självskattade sjukdoms- besvär, Hälsorelaterad livskvalitet (SF-36) och Subjektiv livskvalitet (SQoL) (n=58).
Statistisk analys Wilcoxon’s matchade par analys användes för jämförelse mellan grupperna. Spearman’s icke parametrisk korrelation.
III Deskriptiv Kvalitativ
Intervju med MS- patienter om kronisk sorg, intervju guide (NCRCS) och självskattning av depression (MADRS) (n=61). Bedömning av förekomst av kronisk sorg i de 61 intervjuerna enligt kriterium från litteraturen. Kvalitativ induktiv innehållsanalys av 38 intervjuer med kronisk sorg. Deskriptiv statistik, jämförelse av depression i kronisk sorg-gruppen jämfört med de utan. IV Deskriptiv Kvalitativ Intervjuer med MS- patienter om erfarenheter av att hantera kronisk sorg, intervju guide (NCRCS) (n=38).
Kvalitativ induktiv innehållsanalys. Teorin om kronisk sorg användes för att sortera intervjutexten i analysen.
Resultat
Insjuknandet och diagnosen orsakade stor känslomässig påverkan för de 61 patienterna, delstudie I. De hade upplevt sig utsatta och sårbara när de fick symtom och blev oroliga för deras orsak. Rädsla för att det kunde vara livshotande, men även måttlig oro, fanns beskrivet. Patienter hade mött misstro för sina symtom, speciellt om neurologisk specialistkompetens saknades. Tiden runt diagnosen hade varit känslomässigt svår för de flesta, och diagnosen minskade inte oron eller ovissheten. Patienterna hade upplevt att hoppet och tryggheten inför framtiden försvann. Genom personliga ansträngningar att hantera att de blivit sjuka kunde de till slut acceptera sjukdomen samt uppskatta nya värden i livet och finna nytt hopp.
Det fanns ingen statistisk skillnad i MS-besvär eller livskvalitet mellan patientgruppen som behandlades med immunomodulerande behandling jämfört med den utan sådan behandling, delstudie II. Hela gruppen hade många MS-relaterade besvär i varierande grad; 82 % upplevde besvär med gångförmågan och balans/yrsel, och även trötthet var vanligt. Den hälsorelaterade livskvaliteten var reducerad i gruppen, medan den subjektiva livskvaliteten inte var nedsatt, utan patienterna hade i stor utsträckning ett gott välbefinnande.
Kronisk sorg fanns hos 62 % av patientgruppen, delstudie III. Innebörden för dessa MS-patienter som led av kronisk sorg var förlust av hopp och förlust av kontroll över sin kropp i stor utsträckning. De hade förlorat tillförsikten inför framtiden och istället såg de sjukdomsutveckling och restriktioner. Funktionsnedsättningar och trötthet hade förändrat kroppen, och de kunde inte kontrollera den som tidigare. Även förlust av integritet, värdighet och identitet beskrevs av patienterna.
Studie IV fortsatte med analys av hur patienterna hanterade sina förluster och känslor av kronisk sorg. Mindre lyckosam hantering fanns beskriven, med brist på stöd från både familj, vänner och sjukvård. Patientens oro kunde vara stark och genomsyra tillvaron. Att hålla sjukdomen ifrån sig, förneka den både för sig själv och för andra fanns också beskrivet. De kände sig åter utsatta och sårbara, vilket tillsammans med förlusterna utlöste sorgen.
Det fanns också patienter som var mer lyckosamma i sin hantering av kronisk sorg-upplevelserna. Utmärkt stöd från familj, vänner och sjukvård beskrevs. Patienterna själva hanterade sjukdomen och sorgen genom att sköta om sin kropp och tänka positivt men även genom att kämpa för att klara saker. Personlig utveckling tack vare egna erfarenheter beskrevs. Genom kunskap om MS och insikt kunde de känna sig trygga och återskapa hopp i livet.
Sammanfattning
Denna studie har fördjupat förståelsen för och kunskapen om hur det är att leva med MS i relation till erfarenheter vid insjuknandet, om aspekter av sjukdomsbesvär och livskvalitet samt om erfarenheter av kronisk sorg och hur patienterna hanterade denna känslomässiga påfrestning.
Insjuknande och diagnos var känslomässigt påfrestande för patienterna. De hanterade denna stress, och med tiden återfann de tillförsikt i livet. Patienterna hade många besvär på grund av sin sjukdom, men deras välbefinnande var inte starkt nedsatt. Erfarenheter av kronisk sorg fanns hos 62 % med periodvis sorg och frustration, men endast fyra i gruppen hade symtom av mild depression. Innebörden av förlusterna som orsakade kronisk sorg visade sig vara olika i denna grupp av MS- patienter. Mest frekvent beskrevs dessa förluster i form av förlorat hopp och förlust av kontroll över sin kropp. Innebörden av kronisk sorg kan vara förluster av psykologisk, fysisk eller social natur. Den negativa stressen återkom eller fanns kvar då de inte klarade av att hantera sorgen över återkommande förluster på grund av brist på stöd eller därför att den egna oron var för stark. Andra patienter hanterade sin sorg mer lyckosamt samt erhöll stöd, vilket ökade deras välbefinnande. Genom att hantera den känslomässiga påfrestning som diagnosen och den känslomässiga belastningen vid kronisk sorg innebar kunde patienterna finna insikt och styrka.
Denna studie visar på den dubbelhet som finns för patienter med MS. Sjukdomen utsätter dem för stora påfrestningar av både fysisk och psykologisk natur. Symtom och funktionsnedsättning kan orsaka starka negativa känslor av utsatthet och ovisshet inför framtiden. Det är viktigt att sjukvården identifierar och stödjer dessa utsatta patienter, och även inkluderar familjen om patienten så önskar. Ledsamhet kan behöva hanteras åter och åter igen när nya problem uppstår. Förlust av hopp och sårbarhet finns beskrivet. Mot detta återspeglar resultaten i analyserna även en vilja till anpassning efter funktionsnedsättning, att kämpa för ett så bra liv som möjligt med MS och att finna mening och hopp trots sjukdomen. Patienterna reflekterade över att de utvecklats som individer och funnit nya värden i livet.
Acknowledgements
This thesis was carried out with the support of Örebro County Council (Örebro University Hospital), the Centre for Rehabilitation Research (HFC) and the Swedish Association of the Neurologically Disabled (NHR). I also want to thank the Department of Health Sciences, Örebro University, for employing me and thus providing for the financial needs of my time as a doctoral student and the development of the thesis.
I wish to express my deepest gratitude to everyone who has supported me in different ways in my research and the completion of the thesis. Many people have inspired and helped me. Though I cannot mention you all, I have not forgotten your contributions and your friendliness. I am in particular grateful to:
Gerd Ahlström, my supervisor, for your profound generosity and guidance throughout my journey. Thank you for all the constructive criticism and for sharing your experience with me. You showed a never-ending joy in supervising the work and had belief in me, and this has been a source of energy to me and has shown me how enjoyable research can be.
Lars-Gunnar Gunnarsson, my assistant supervisor, for your constructive advice and friendly support throughout my work on this thesis. We have known each other at the clinic for many years and your encouraging belief in my capacity as a scientist has given me confidence in this work.
Stig Wenneberg, for sharing your scientific knowledge with me and for reading drafts of papers and the thesis. Giving me the benefit of your skills in English and knowledge of how to communicate research.
Lennart Bodin and Anders Magnusson, Örebro University Hospital, for statistical advice. Margareta Landin, Örebro University Hospital Library, for assistance with EndNote and searching for literature. Malcolm Forbes, for prompt and excellent revision of my English.
My fellow-workers at the Department of Neurology, Örebro University Hospital, for your friendship and for your encouragement throughout my work on the thesis. The needs arising from the data collection were generously supported by the neurological clinic.
My doctoral student friends at the Department of Health Sciences, for sharing your knowledge with me and supporting me in the research leading up to the thesis. We have shared hard periods of work, with critical scrutiny in seminars, and engaged in countless discussions in coffee breaks and over lunch. Your helpfulness and friendliness will always be a part of my memories of my time as a doctoral student.
My research colleagues for the support and critical review of manuscripts at different seminaries leading to the completion of this thesis. I also would like to thank all my teacher colleagues for kindly accepting and welcoming me into their teaching group, for their personal support and sharing of pedagogic experiences.
My parents, not least for supporting our family by looking after Elin after school when I have been working, and my sisters with their families and my friends — you have taken such a kind interest in my work, and I shall always remember the way in which you supported me during this time.
All the patients who took part, for generously giving of your time by taking part in interviews and answering questionnaires. Thank you for so enthusiastically sharing your experiences with me. You gave me so much insight into how it is to live with MS. This thesis derives from your experiences and I shall always remember you with deep gratitude.
Finally, my beloved husband Hasse, for your unfailing belief in me and your encouragement and support of me in my work. You always took an interest and always trusted in my ability, even in times of stress and heavy workload. Hampus, Martin and Elin, our beloved children, thank you for simply being there — and take such an interest in my work and remind me of that there is more to life than work. My family, such a source of joy...
References
Ahlström, G. (2006). Experiences of Loss and Chronic Sorrow in Persons with Severe Chronic Illness. Journal of Clinical Nursing, in press.
Ahlström, G., & Sjödèn, P. O. (1996). Coping with illness-related problems and quality of life in adult individuals with muscular dystrophy. Journal of Psychosomatic Research,
41(4), 365-376.
Altman, D. G. (1991). Practical Statistics for Medical Research. London: Chapman & Hall. Arnoldus, J. H., Killestein, J., Pfennings, L. E., Jelles, B., Uitdehaag, B. M., & Polman, C. H.
(2000). Quality of life during the first 6 months of interferon-beta treatment in patients with MS. Multiple Sclerosis, 6(5), 338-342.
Barker, E. (2002). Neuroscience Nursing. A Spectrum of Care. St. Louis, Missouri: Mosby. Benito-Leon, J., Morales, J. M., Rivera-Navarro, J., & Mitchell, A. (2003). A review about
the impact of multiple sclerosis on health-related quality of life. Disability and
Rehabilitation, 25(23), 1291-1303.
Boström, K. (2005). Living with deteriorating and hereditary disease: experiences over ten
years of persons with muscular dystrophy and their next of kin. Studies from The Swedish Institute for Disability Research 15. Faculty of Human and Social Sciences, Department if Caring Sciences, Örebro University, Örebro Sweden.
Bryant, J., Clegg, A., & Milne, R. (2001). Systematic review of immunomodulatory drugs for the treatment of people with multiple sclerosis: Is there good quality evidence on effectiveness and cost? Journal of Neurology Neurosurgery and Psychiatry, 70(5), 574-579.
Burke, M. L., Eakes, G., & Hainsworth, M. A. (1999). Milestones of chronic sorrow: perspectives of chronically ill and bereaved persons and family caregivers. Journal of
Family Nursing, 5(4), 374-387.
Burke, M. L., Hainsworth, M. A., Eakes, G., & Lindgren, C. L. (1992). Current knowledge and research on chronic sorrow: a foundation for inquiry. Death Studies, 16, 231-245. Chesla, C. A. (2005). Nursing science and chronic illness: articulating suffering and
possibility in family life. Journal of Family Nursing, 11(4), 371-387.
Christianson, S.-Å. (1989). Flashbulb memories: Special, but not so special. Memory and
Cognition, 17(4), 435-443.
Colton, T. (1974). Statistics in Medicine. Boston: Little, Brown.
Compston, A., & Coles, A. (2002). Multiple sclerosis. The Lancet, 359(9313), 1221-1231. Cramer, P., & College, W. (2000). Defense mechanisms in psychology today. The American
Psychologist, 55(6), 637-646.
Dhib-Jalbut, S. (2003). Glatiramer acetate (Copaxone) therapy for multiple sclerosis.
Pharmacology and Therapeutics, 98(2), 245-255.
Downe-Wambolt, B. (1992). Content analysis: Methods, applications, and issues. Health
Care for Women International, 13(3), 313-321.
Eakes, G. G. (1993). Chronic sorrow: a response to living with cancer. Oncology Nursing
Forum, 20(9), 1327-1334.
Eakes, G. G. (1995). Chronic sorrow: the lived experience of parents of chronically mentally ill individuals. Archives of Psychiatric Nursing, 9(2), 77-84.
Eakes, G. G., Burke, M. L., & Hainsworth, M. A. (1998). Middle-range theory of chronic sorrow. Journal of Nursing Scholarship, 30(2), 197-184.
Eakes, G. G., Burke, M. L., Hainsworth, M. A., & Lindgren, C. L. (1993). Chronic sorrow: An examination of nursing roles. In S. G. Funk (Ed.), Key Aspects of Caring for the
Fagius, J., & Aquilonius, S. M. (2006). Neurologi (Neurology, in Swedish). Stockholm: Liber AB.
Feinstein, A., O'Connor, P., Gray, T., & Feinstein, K. (1999). The effects of anxiety on psychiatric morbidity in patients with multiple sclerosis. Multiple Sclerosis, 5(5), 323- 326.
Flensner, G. (2005). Fatigue in individuals with multiple sclerosis. Lived experiences and
perceived impact in daily life. Medical Dissertation 917, Department of Medicine and Care, Division of Nursing Sciences, Faculty of Health Sciences, Linköping University, Linköping, Sweden.
Flensner, G., Ek, A. C., & Soderhamn, O. (2003). Lived experience of MS-related fatigue - a phenomenological interview study. International Journal of Nursing Studies, 40(7), 707-717.
Folkman, S., & Moskowitz, J. T. (2000). Positive affect and the other side of coping. The
American Psychologist, 55(6), 647-654.
Folkman, S., & Moskowitz, J. T. (2004). Coping: pitfalls and promise. Annual Review of
Psychology, 55, 745-774.
Forbes, A., While, A., Mathes, L., & Griffiths, P. (2006). Health problems and health-related quality of life in people with multiple sclerosis. Clinical Rehabilitation, 20(1), 67-78. Ford, H., Gerry, E., Johnson, M., & Tennat, A. (2001). Health status and quality of life of
people with multiple sclerosis. Disability and rehabilitation, 23(12), 516-521. Freeman, J., Hobart, J., Langdon, D., & Thompson, A. (2000). Clinical appropriateness: a key
factor in outcome measure selection: the 36 item short form health survey in multiple sclerosis. Journal of Neurology Neurosurgery and Psychiatry, 68(2), 150-156. Freeman, J. A., Langdon, D. W., Hobart, J. C., & Thompson, A. J. (1999). Inpatient
rehabilitation in multiple sclerosis: do the benefits carry over into the community?
Neurology, 52(1), 50-56.
Goodin, D. S., Frohman, E. M., Garmany, G. P., Halper, J., Likosky, W. H., Lublin, F. D., et al. (2002). Disease modifying therapies in multiple sclerosis. Report of the therapeutics and technology assessment subcommittee of the american academy of neurology and the MS council for clinical practice guidlines. Neurology 58, 169-178. Graneheim, U. H., & Lundman, B. (2004). Qualitative content analysis in nursing research:
concepts, procedures and measures to achieve trustworthiness. Nurse Education
Today, 24(2), 105-112.
Gulick, E. E. (2001). Emotional distress and activities of daily living functioning in persons with multiple sclerosis. Nursing Research, 50(3), 147-154.
Hainsworth, M. A. (1994). Living with multiple sclerosis: the experience of chronic sorrow.
Journal of Neuroscience Nursing, 26(4), 237-240.
Hainsworth, M. A. (1996). Helping spouses with chronic sorrow related to multiple sclerosis.
Journal of Psychosocial Nursing & Mental Health Services, 34(6), 36-42.
Hainsworth, M. A., Burke, M. L., Lindgren, C. L., & Eakes, G. G. (1993). Chronic sorrow in multiple sclerosis. Home Healthcare Nurse, 11(2), 9-13.
Hainsworth, M. A., Busch, P. V., Eakes, G., & Burke, M. L. (1995). Chronic sorrow in women with chronically mentally disabled husbands. Journal of the American
Psychiatric Nurses Association, 1(4), 120-124.
Henze, T. (2005). Managing specific symptoms in people with multiple sclerosis. The
International MS Journal, 12, 60-68.
Hermann, B. P., Vickrey, B., Hays, R. D., Cramer, J., Devinsky, O., Meador, K., et al. (1996). A comparison of health-related quality of life in patients with epilepsy, diabetes and multiple sclerosis. Epilepsy Research, 25(2), 113-118.
Hugosson, S., Carlsson, E., Borg, E., Brorson, L.-O., Langeroth, G., & Olcén, P. (1997). Audiovestibular and neuropsychological outcome of adults who had recovered from childhood bacterial meningitis. International Journal of Pediatric
Otorhinolaryngology, 42(2), 149-167.
Janssens, A. C., van Doorn, P. A., de Boer, J. B., Kalkers, N. F., van der Meche, F. G., Passchier, J., et al. (2003). Anxiety and depression influence the relation between disability status and quality of life in multiple sclerosis. Multiple Sclerosis, 9(4), 397- 403.
Janssens, A. C., van Doorn, P. A., de Boer, J. B., van der Meche, F. G., Passchier, J., & Hintzen, R. Q. (2003). Impact of recently diagnosed multiple sclerosis on quality of life, anxiety, depression and distress of patients and partners. Acta Neurologica
Scandinavica, 108(6), 389-395.
Joachim, G., & Acorn, A. (2000). Stigma of visible and invisible chronic conditions. Journal
of Advanced Nursing, 32(1), 234-248.
Johnson, J. (2003). On receiving the diagnosis of multiple sclerosis: managing the transition.
Multiple Sclerosis, 9(1), 82-88.
Jung Suh, E., Moskowitz, D. S., Fournier, M. A., & Zuroff, D. C. (2004). Gender and relationships: Infuences on agentic and communa behaviors. Personal Relationships,
11, 41-59.
Kajandi, M. (1994). Psychiatric and Interactional Perspective on Quality of Life. In N. L (Ed.), Concepts and measurement of quality of life in health care (pp. 257-277). Dordrecht: Kluwer Academic.
Kajandi, M. (2006). Studies on Quality of Life: A Methodological Perspective on the
Definition and Measurement of the Good Life in Patients with Psychiatric Illness.
Uppsala Dissertation from the Faculty of Medicine 9, Uppsala University, Uppsala, Sweden.
Kappos, L. (1998). Placebo-controlled multicentre randomised trial of interferon beta-1b in treatment of secondary progressive multiple sclerosis. European Study Group on interferon beta-1b in secondary progressive MS. Lancet, 352(9139), 1491-1497. Kazdin, A. E. (2003). Research Design in Clinical Psychology (Fourth Edition ed.). Boston:
Allyn and Bacon.
Kilian, R., Matschinger, H., & Angermeyer, M. C. (2001). The impact of chronic illness on quality of life: a comparison between general population and hospital inpatients with somatic and psychiatric diseases. Clinical Psychology and Psychotherapy, 8, 206-213. Kobelt, G., Berg, J., Lindgren, P., Fredriksson, S., & Jonsson, B. (2006). Costs and quality of life of patients with multiple sclerosis in Europe. Journal of Neurology, Neurosurgery
and Psychiatry, 77, 918-926.
Kurtzke, J. F. (1983). Rating neurologic impairment in multiple sclerosis: an expanded disability status scale (EDSS). Neurology, 33(11), 1444-1452.
Landtblom, A. M., Riise, T., & Kurtzke, J. F. (2005). Further considerations on the distribution of multiple sclerosis in Sweden. Acta Neurologica Scandinavica, 111(4), 238-246.
Lazarus, R. S. (1999). Hope: An Emotion and a Vital Coping Resource Against Despair.
Social Research, 66(2), 653-679.
Lazarus, R. S. (2000). Toward better research on stress and coping. The American
Psychologist, 55(6), 665-673.
Lazarus, R. S., & Folkman, S. (1984). Stress, Appraisal, and Coping. New York: Springer. Lewis, K. S. (1998). Emotional adjustment to a chronic illness. Lippincott's Primary Care
Lieblich, A., Tuval-Mashiach, R., & Zilber, T. (1998). Narrative Research: reading, analysis,
and interpretation. Thousand Oaks, Carlifornia: Sage Publications.
Lindgren, C. L. (1996). Chronic sorrow in persons with Parkinson's and their spouses.
Scholary Inquiry for Nursing Practice, 10(4), 351-366; discussion 367-370.