Tidig respektive sen rörbehandling av otosalpingit hos barn med gomspalt : Förekomst av postoperativa rörotiter och språkavvikelse

Institutionen för klinisk och experimentell medicin Kandidatuppsats i logopedi, 15 hp

Vårterminen 2010

ISRN LIU-IKE/BSLP-G--10/013--SE

Tidig respektive sen rörbehandling av otosalpingit

hos barn med gomspalt

- Förekomst av postoperativa rörotiter och språkavvikelse

Sandra Berntsson

Karin Svemer

Institutionen för klinisk och experimentell medicin Kandidatuppsats i logopedi, 15 hp

Vårterminen 2010

ISRN LIU-IKE/BSLP-G--10/013--SE

Tidig respektive sen rörbehandling av otosalpingit

hos barn med gomspalt

- Förekomst av postoperativa rörotiter och språkavvikelse

Sandra Berntsson

Karin Svemer

Handledare: Inger Lundeborg

Sammanfattning

Bakgrund: Efter insättning av ventilationsrör genom trumhinnan, som behandling av otosalpingit (vätska i mellanörat), är komplikationer i form av rörotiter vanliga. Huruvida de förekommer oftare vid rörsättning före 1 års ålder, jämfört med efter, är omdebatterat. Otosalpingit är vanligt hos barn med gomspalt och kan påverka språkutvecklingen. Genom rörsättning före 1 års ålder kan detta förebyggas. Dock finns skilda åsikter om sambandet mellan otosalpingit och påverkan på språkutvecklingen.

Syfte: Att undersöka om det föreligger någon skillnad mellan rörsättning före och efter 1 års ålder hos barn med gomspalt beträffande:

- förekomst av postoperativa rörotiter

- någon form av språklig avvikelse vid 3 års ålder

Metod: Journalstudier av 132 barn, varav 128 ingick i frågeställningen om postoperativa rörotiter och 107 i frågeställningen om språkavvikelse.

Resultat: Ingen signifikant skillnad i förekomst av postoperativa rörotiter mellan barn som fått rör före respektive efter 1 års ålder kunde påvisas; ej heller gällande språkavvikelse vid 3 år.

Slutsats: Rörsättning före respektive efter 1 års ålder tycks inte påverka förekomst av postoperativa rörotiter, eller förekomst av språkavvikelse vid 3 års ålder.

Nyckelord: Läpp-, käk-, gomspalt, otosalpingit, rörbehandling, ventilationsrör, tidig och sen rörsättning, postoperativa rörotiter, språkavvikelse.

Upphovsrätt

Detta dokument hålls tillgängligt på Internet – eller dess framtida ersättare – under en längre tid från publiceringsdatum under förutsättning att inga extraordinära omständigheter uppstår.

Tillgång till dokumentet innebär tillstånd för var och en att läsa, ladda ner, skriva ut enstaka kopior för enskilt bruk och att använda det oförändrat för icke kommersiell forskning och för undervisning. Överföring av upphovsrätten vid en senare tidpunkt kan inte upphäva detta tillstånd. All annan användning av dokumentet kräver upphovsmannens medgivande. För att garantera äktheten, säkerheten och tillgängligheten finns det lösningar av teknisk och administrativ art.

Upphovsmannens ideella rätt innefattar rätt att bli nämnd som upphovsman i den omfattning som god sed kräver vid användning av dokumentet på ovan beskrivna sätt samt skydd mot att dokumentet ändras eller presenteras i sådan form eller i sådant sammanhang som är kränkande för upphovsmannens litterära eller konstnärliga anseende eller egenart.

För ytterligare information om Linköping University Electronic Press se förlagets hemsida http://www.ep.liu.se/

Copyright

The publishers will keep this document online on the Internet - or its possible replacement - for a considerable time from the date of publication barring exceptional circumstances.

The online availability of the document implies a permanent permission for anyone to read, to download, to print out single copies for your own use and to use it unchanged for any non-commercial research and educational purpose. Subsequent transfers of copyright cannot revoke this permission. All other uses of the document are conditional on the consent of the copyright owner. The publisher has taken technical and administrative measures to assure authenticity, security and accessibility.

According to intellectual property law the author has the right to be mentioned when his/her work is accessed as described above and to be protected against infringement.

For additional information about the Linköping University Electronic Press and its procedures for publication and for assurance of document integrity, please refer to its WWW home page: http://www.ep.liu.se/

Förord

Vi skulle vilja rikta ett stort TACK till vår handledare Inger Lundeborg för ett mycket bra samarbete genom hela uppsatsarbetet. Tack för ditt stora engagemang och stöd, samt den snabba feedback vi alltid fått.

Vi skulle också vilja tacka Öronkliniken på Linköpings Universitetssjukhus för att vi fått tillgång till journalarkivet, och ett extra tack även till personalen för det trevliga bemötandet.

Linköping, mars 2010

Innehållsförteckning

INLEDNING ______________________________________________________________________________ 1 BAKGRUND ______________________________________________________________________________ 1

SPALTTYPER & BEHANDLING ________________________________________________________________ 2 FÖLJDER AV LÄPP-, KÄK-& GOMPALT __________________________________________________________ 2

Mellanörat & mellanöronsjukdom ______________________________________________________________ 2 Hörsel _________________________________________________________________________________ 4 Tal- & språkutveckling _____________________________________________________________________ 4 Språk, hörsel & otosalpingit __________________________________________________________________ 6

RÖRSÄTTNING ____________________________________________________________________________ 6

Tidig respektive sen rörsättning ________________________________________________________________ 7 Rörsättning vid Linköpings Universitetssjukhus _____________________________________________________ 8

SYFTE ____________________________________________________________________________________ 8 FRÅGESTÄLLNINGAR _______________________________________________________________________ 8 METOD __________________________________________________________________________________ 8 UPPTAGNINGSOMRÅDE _____________________________________________________________________ 9 URVAL __________________________________________________________________________________ 9 Bortfall ________________________________________________________________________________ 9 Urval vid frågeställningen om postoperativa rörotiter _________________________________________________ 10 Urval vid frågeställningen om språkavvikelse ______________________________________________________ 10

ANALYSMETOD __________________________________________________________________________ 11 ETISKA ÖVERVÄGANDEN __________________________________________________________________ 11

RESULTAT ______________________________________________________________________________ 12

POSTOPERATIVA RÖROTITER ________________________________________________________________ 12 SPRÅKAVVIKELSE VID TRE ÅR _______________________________________________________________ 13

DISKUSSION _____________________________________________________________________________ 14

RESULTATDISKUSSION _____________________________________________________________________ 14

Tidig & sen rörsättning ____________________________________________________________________ 14 Rörsättning i allmänhet ____________________________________________________________________ 15 METODDISKUSSION _______________________________________________________________________ 16 KLINISKA IMPLIKATIONER__________________________________________________________________ 18 SLUTSATS _______________________________________________________________________________ 18 FRAMTIDA STUDIER _______________________________________________________________________ 18 REFERENSER ___________________________________________________________________________ 19

1

Tidig respektive sen rörbehandling av otosalpingit

hos barn med gomspalt

-

Förekomst av postoperativa rörotiter och språkavvikelse

Inledning

Barn med gomspalt utvecklar ofta och tidigt otosalpingit (vätska i mellanörat) på grund av en störning av örontrumpetens funktion, vilket ofta leder till en hörselnedsättning av varierande grad. Vid behandling av otosalpingit görs ett snitt i trumhinnan, då vätskan töms ut, och rör sätts in genom trumhinnan för att ventilera mellanörat.

Det har länge förts en diskussion kring följder av tidig rörsättning (före 12 månaders ålder) hos barn med någon form av gomspalt. Enligt ett konsensusuttalande av en expertpanel under ordförandeskap av docent Karin Prellner (1991) bör man avvakta med rörsättning till efter 1 års ålder, på grund av den ökade risken för komplikationer vid tidigare ålder. Olika studier har dock visat på skilda resultat vad gäller följder av rörsättning (Ponduri et al., 2009). Tidig rörsättning har enligt vissa forskare visats ha positiv inverkan på språkutvecklingen, medan andra forskare inte kunnat visa detta samband (Broen, Devers, Doyle, McCauley Prouty & Moller, 1998; Paradise et al., 2001).

I föreliggande journalstudie jämfördes barn som behandlats med ventilationsrör före respektive efter 12 månaders ålder beträffande förekomst av postoperativa rörotiter (öronflytning som uppkommit efter rörsättning), och förekomst av språklig avvikelse vid 3 års ålder.

Bakgrund

Läpp-, käk-, gomspalt, LKG, är en vanlig medfödd missbildning. I Sverige föds varje år 150-200 barn med någon form av LKG, det vill säga cirka två per 1000 födda (Landstinget i Östergötland [LIO], 2006). Inom landstinget i Östergötland föds det årligen ungefär 20-25 barn med någon form av läpp-, käk-, gomspalt (LIO, 2009). Orsakerna till att LKG uppstår är flera, däribland genetiska faktorer och miljöfaktorer (Yu, Serrano, Miguel, Ruest & Svoboda, 2009). Spaltbildningen uppstår tidigt under fosterutvecklingen i och med att de embryonala utskott som bildar ansiktet och gommen inte smälter samman fullständigt (Watson, Sell & Grunwell, 2001).

2 Spalttyper & behandling

En läpp- käk- gomspalt kan vara av varierande omfattning. Spaltbildningen kan omfatta allt ifrån enbart läppen till att involvera alveolarutskottet, hårda och mjuka gommen och sträcka sig hela vägen upp i näskaviteten (Sjöström, Dahlqvist, Ejnell, Granström, Gustavsson & Hultcrantz, 2006). Spaltbildningen kan vara isolerad läppspalt (involverar endast läppen), läpp-, käkspalt (involverar läppen och alveolarutskottet), isolerad gomspalt (involverar endast gommen) eller läpp-, käk-, gomspalt (som involverar allt från läppen till alveolarutskottet och gommen). Det senare benämns fortsättningsvis som total LKG. Spalterna isolerad läppspalt, läpp-, käkspalt och total LKG kan vara unilaterala eller bilaterala (LIO, 2006).

Behandlingen av barn med LKG fokuserar på att förutsättningarna för hörsel, tal, utseende och tuggfunktion ska bli så optimala som möjligt hos barnen. Behandlingen sker vid sex större sjukhus i Sverige, varav Linköpings Universitetssjukhus är ett av dem (LIO, 2006). När det gäller operation av spalterna sker läppslutningen oftast runt tre månaders ålder (Vlastos et al., 2009; LIO, 2006). Det finns två sätt att operera gommen på, vid det ena sluter man bakre delen av gommen samtidigt som läppspalten sluts och sedan sluts resterande del av spalten i gommen vid 12 månaders ålder. På det andra sättet sluts hela gommen vid en operation, då oftast runt 12-18 månaders ålder (LIO, 2006). Det finns inga allmänna riktlinjer för tidpunkten när det gäller operationen för att stänga gomspalten för att nå bland annat optimalt tal efter operationen (Goudy, Lott, Canady & Smith, 2006). Men Leow och Lo (2008) konstaterar efter en genomgång av flera studier att gomslutningen, med tanke på framtida tal, bör utföras före 18 månaders ålder.

Följder av läpp-, käk- & gompalt

Hos barn med gomspalt påverkas ofta öronhälsa (Paradise, Bluestone & Felder, 1969), hörsel, tal (Priester & Goorhuis-Brouwer, 2008) och språk (Jocelyn, Penko & Rode, 1996). Förekomst av mellanöronsjukdom är mycket vanligt (Paradise et al., 1969), vilket i sin tur kan påverka hörseln (Flynn, Möller, Jönsson & Lohmander, 2009) och därmed också språkutvecklingen (Friel-Patti & Finitzo, 1990). Med hörselnedsättning menas i denna studie endast konduktiv hörselnedsättning (ledningshinder).

Mellanörat & mellanöronsjukdom

Mellanörat är ett hålrum som är gasfyllt och den mekaniska ljudöverföringen sker via de tre hörselbenen (hammaren, städet och stigbygeln) från trumhinnan in till innerörat. Örontrumpeten är en förbindelse mellan svalget och mellanörat som har till uppgift att utjämna trycket mellan dessa två, samt att ventilera mellanörat. Den är i normalläget stängd men öppnas regelbundet,

3

bland annat varje gång en sväljning utförs (Bagger-Sjöbäck et al., 2006). Hos barn med spalt i mjuka gommen (total LKG eller isolerad gomspalt) finns en dysfunktion av örontrumpeten. Musklerna som styr öppnandet av örontrumpeten (musculus tensor veli palatini och musculus levator veli palatini) fäster hos dessa barn i hårda gommens bakre del istället för i mjuka gommens medellinje. Då musklerna fäster felaktigt hindras musklernas arbete och därmed också öppningsmekanismen av örontrumpeten (Smith, DiRuggiero & Jones, 1994). Smith et al. (1994) fann att örontrumpetens funktion förbättras efter gomoperation och att de flesta barn så småningom får en normalt fungerande örontrumpet. Detta tar i genomsnitt 6 år efter operationen men det finns stora individuella variationer (Smith et al., 1994).

När örontrumpetens öppningsfunktion inte fungerar som den skall störs gasutbytet mellan mellanöra och svalg, och ett undertryck bildas i mellanörat. Trumhinnan kan då förskjutas in mot mellanörat och undertrycket leder till att det träder in vätska från intilliggande vävnader – en otosalpingit har bildats. Otosalpingit kallas även sekretorisk mediaotit och på engelska otitis media with effusion. I fortsättningen kommer endast begreppet otosalpingit att användas. Otosalpingit skall inte förväxlas med akut mediaotit, som är en mellanöroninfektion med snabbt insjuknande och öronvärk till följd av en övre luftvägsinfektion; patienten har oftast också sjukdomskänsla, feber och snuva (Bagger-Sjöbäck et al., 2006).

När otosalpingit inte läker ut av sig själv och vätska blir stående i mellanörat bildas en seg och trögflytande vätska (Bagger-Sjöbäck et al., 2006), även kallat glue (Bull & Clarke, 2007). Om tillståndet inte åtgärdas kan en kronisk otit uppstå, då det kan förekomma öronflytningar, uppkomma ärrbildningar och bildas en ficka i trumhinnan där det ansamlas vävnadsrester som kan bli infekterade och varbildande. Även ett cholesteatom, en godartad cysta, kan uppstå. Trumhinnan kan vid en kronisk otit också förlora sin elasticitet, vilket i slutskedet kan leda till att trumhinnan kollaberar (faller ihop) och växer fast, vilket gör den helt orörlig. Då trumhinnan kommer i kontakt med hörselbenen dämpas dess vibrationer, vilket innebär en nedsatt hörsel (Bagger-Sjöbäck et al., 2006).

Otosalpingit är vanligt hos barn utan LKG (14-26 %), men prevalensen är signifikant högre hos barn med någon form av LKG (Flynn et al., 2009); de flesta barn med gomspalt har haft minst en period av detta (Dhillon, 1988 & Goudy et al., 2006). Paradise et al. (1969) fann en incidens av otosalpingit på 100 % hos barn med gomspalt. Öronproblem (infektioner och/eller hörselnedsättning) är mer förekommande hos personer med total LKG och isolerad gomspalt än de med isolerad läppspalt (Sheahan, Miller, Sheahan, Earley & Blayney, 2003) på grund av att

4

örontrumpeten inte påverkas vid läppspalt då örontrumpetens muskler inte är påverkade (Arnold, Nohadani & Koch, 2005). Hos barn utan gomspalt kan örontrumpeten svälla på grund av exempelvis en övre luftvägsinfektion eller allergireaktion, men den otosalpingit som då kan uppstå, läker ofta ut inom någon till några veckor (Bagger-Sjöbäck et al., 2006).

Barn med gomspalt utvecklar ofta otosalpingit tidigt, studier visar incidenser på 83 % vid 3 månaders ålder (Andrews, Chorbachi, Sirimanna, Sommerlad, & Hartley, 2003) och 97 % vid 4 månaders ålder (Dhillon, 1988). Vid 20 månaders ålder hade 100 % någon gång haft otosalpingit enligt Paradise et al. (1969). Sheahan et al. (2003) fann att återkommande öroninfektioner är vanligt hos barn med gomspalt och att öronproblem (infektioner och/eller hörselnedsättning) började minska först efter 12 års ålder. Enligt flera artikelförfattare (Dhillon, 1988; Arnold et al., 2005) beror den ökade incidensen av mellanöroninfektioner på örontrumpetens dysfunktion.

Hörsel

Hörselnedsättning är en känd komplikation för personer med gomspalt (Smith et al., 1994) och förekommer i större utsträckning än hos personer utan gomspalt (Broen et al., 1998). I en studie av barn med alla typer av LKG fann Schönweiler et al. (1999) en incidens av hörselnedsättning på 77 %. Majoriteten av barn med gomspalt och språkliga svårigheter hade i en annan studie en hörselnedsättning, där variationen på hörtrösklarna låg mellan 25 och 68 dB (D’Mello & Kumar, 2007). En studie gjord på barn med gomspalt vid 3 månaders ålder, visade att en dryg tredjedel hade en hörseltröskel över 55 dB (Andrews et al., 2003). Tal- och språkutvecklingen hos dessa barn kommer troligtvis att påverkas mycket (Andrews et al., 2003) då röststyrkan i vanligt tal är cirka 65 dB och tyst tal cirka 45 dB en meter från talaren (Lindblad, 1992).

Bland barn med otosalpingit visade Flynn et al. (2009) att hörselnedsättning förekom såväl hos de barn som inte hade spalt som hos barn med total LKG, men att barnen med spalt hade en högre grad av hörselnedsättning än kontrollgruppen. Sheahan et al. (2003) fann att upprepade öroninfektioner ökar incidensen för hörselnedsättning.

Tal- & språkutveckling

Att kommunicera är en medfödd och grundläggande förmåga (Nettelbladt & Salameh, 2007). För att tal- och språk skall utvecklas krävs både psykiska och fysiska förutsättningar; en normalt utvecklad talapparat, kognitiv mognad och normalt utvecklade sinnen är några viktiga färdigheter. Det krävs också att barnet får stimulans och kan samspela med sin omgivning (Bishop, 1993).

5

Hos barn med gomspalt (total LKG eller isolerad gomspalt) är talapparaten påverkad på grund av spalten och det blir därmed en inverkan på talet (Bishop, 1993).

Joller kan anses vara en viktig del i språkutvecklingen då barnet lär sig att koppla samman vissa artikulatoriska gester med särskilda akustiska karakteristika. Vissa anhängare av denna åsikt menar också att det finns en kritisk period mellan 3 och 12 månaders ålder, då jollret är som mest framträdande. Avvikelser eller försening under denna period anses då få allvarliga konsekvenser för den fortsatta språkutvecklingen, eftersom uppbyggnaden av talmönster drabbas (Bishop, 1993). Scherer, Williams och Proctor-Williams (2008) fann att joller hos barn med LKG skiljde sig från barn utan LKG när det gällde komplexitet både vid 6 och 12 månaders ålder. Ett samband fanns mellan joller vid 6 månaders ålder och tal- och språkförmåga vid 30 månaders ålder. Barnen med LKG hade sämre resultat än barnen utan LKG, exempelvis när det gällde ordförråd och artikulation (Scherer et al., 2008).

Studier har visat att språkförmågan är avvikande hos barn med någon form av LKG (Jocelyn et al., 1996; Schönweiler et al., 1999 & Broen et al., 1998). Språkförmågan är sämre hos barn med total LKG än hos barn utan LKG både när det gäller impressiv och expressiv förmåga, enligt Jocelyn et al. (1996), vilket kunde ses redan vid 12 månaders ålder (Jocelyn et al., 1996). Schönweiler et al. (1999) fann att en majoritet av barn med någon form av LKG hade avvikande fonologi. Barn med gomspalt tillägnar sig ord i en långsammare takt och presterar sämre på kognitiva test än barn utan gomspalt. Det senare kan anses bero på språkliga orsaker (Broen et al., 1998).

Språkförmåga har en koppling till hörsel. I en studie där 370 barn med någon form av LKG ingick (Schönweiler et al., 1999) visades att barn med hörselnedsättning hade sämre resultat på test som gällde fonologi, morfologi, syntax, språkförståelse och auditiv perception, jämfört med barn utan hörselnedsättning. Mild fluktuerande hörselnedsättning hade även en betydande påverkan på tal- och språkförmågan hos personer med gomspalt. Schönweiler et al. (1999) menar att man kunde ha väntat sig bättre resultat på tal- och språktest om hörselnedsättningen hade behandlats och hanterats ordentligt under barndomen. Även Jocelyn et al. (1996) hittade en koppling mellan hörsel och språkförmåga där ett samband fanns mellan hörselstatus vid 12 månaders ålder och impressiva och expressiva språksvårigheter vid 24 månaders ålder.

6

Barn utan LKG med långvarig otosalpingit, särskilt under första levnadsåret, har visats prestera sämre på tal- och språktest vid tre års ålder (Teele, Klein, Rosner & The Greater Boston Otitis Media Study Group, 1984).

Språk, hörsel & otosalpingit

I en studie om barn med gomspalt och språkliga svårigheter kunde öronpatologi, i de flesta fallen otosalpingit, bekräftas i samtliga fall där hörselnedsättning förelåg (D’Mello & Kumar, 2007). Friel-Patti och Finitzo (1990) visade i sin studie att färre dagar med otosalpingit är kopplat till en bättre hörselförmåga, som i sin tur är kopplat till bättre resultat på expressiva och impressiva språktest upp till 2 års ålder.

Rörsättning

Den vanligaste behandlingsmetoden av otosalpingit är paracentes av trumhinnan, håltagning som syftar till att tömma mellanörat på den vätska som samlats där, varefter ett rör sätts in för att ventilera mellanörat. Risken att barnet utvecklar en framtida mellanöron- eller trumhinnepatologi minskas avsevärt i och med behandlingen (Bagger-Sjöbäck et al., 2006). Rörsättningen utförs oftast under narkos och samordning sker när det är möjligt med annat narkoskrävande ingrepp, till exempel läpp- eller gomslutning (Öronkliniken, Universitetssjukhuset i Linköping, 1997).

Otosalpingit återfinns hos små barn (2-20 månader gamla) med isolerad gomspalt och det är osannolikt att dessa skulle spontanläka av sig själva (Grant, Quiney, Mercer & Lodge, 1988). Det saknas dock tillräckliga vetenskapliga belägg för att rörsättning, som behandling av otosalpingit hos barn med gomspalt, ger några positiva effekter (National Institute for Health and Clinical Excellence, 2008). Studier visar på skilda resultat vad gäller rörsättning. Sheahan et al. (2003) hittade signifikant högre incidens av hörselnedsättning hos barn som hade fått rör inopererade jämfört med barn som inte fått det medan Fria, Paradise, Sabo och Elster (1987) samt Smith et al. (1994) funnit att hörseln hos en stor majoritet av barnen förbättrats direkt efter rörsättning. Rör påverkar hörseln positivt konstaterar Tanpowpong, Saisukul, Kittimanont och Rattanasiri (2007). Även Lous et al. (2006) anser att rör har en positiv inverkan på hörseln, men framhåller att det handlar om ett kortsiktigt perspektiv.

Genom rörsättning hoppas man förebygga skador i mellanörat, som kan uppkomma från otosalpingit, såsom ärrbildning, skador på hörselbenen och cholesteatom (Paradise et al., 1969). Det är dock vanligt med komplikationer efter rörsättningen menar Yaman et al. (in press), vars

7

studie gjordes på barn utan LKG. Genom att droppa antibiotika i öronen inom 48 timmar efter rörsättningen kan risken för komplikationer minskas (Hochman, Blakley, Abdoh & Aleid, 2006).

Den vanligaste komplikationen efter rörsättning är, enligt Paradise och Bluestone (1974) samt Pereira, Pereira och da Costa (2005) flytning från örat (rörotit), där 68 % och 62 % av barnen i respektive studie drabbades av denna komplikation. Yaman et al. (in press) menar att öronflytning men också atrofi av trumhinnan och myringoskleros (kalkinlagringar i trumhinnan) är de vanligast förekommande komplikationerna av rör, men poängterar att de två senare mestadels är av kosmetisk karaktär och sällan behöver innebära att några ytterligare åtgärder måste vidtas. Även Bagger-Sjöbäck et al. (2006) menar att myringoskleros är vanligt men att det oftast inte påverkar hörseln och därför är av liten praktisk betydelse. Rörets diameter har visats ha betydelse för antalet komplikationer. Rör med en diameter på 1,02 mm har visats ge minst komplikationer, i jämförelse med 1,27 mm som visats ge flest komplikationer (Escamilla et al., 2009).

Komplikationer av rörsättning, i form av rörotiter (otiter som uppkommit efter rörsättning), klassificeras enligt Pereira et al. (2005) som tidig postoperativ komplikation om den förekommit inom två veckor efter rörsättningen och sen postoperativ komplikation om den förekommit efter två veckor.

Tidig respektive sen rörsättning

Enligt ett konsensusuttalande (1991) är rörsättning före 12 månaders ålder ett komplicerat ingrepp som oftare ger komplikationer, varför det rekommenderats att avvakta. Broen et al. (1998) stödjer dock tidig rörsättning hos barn med gomspalt då de nämner att det kan eliminera den negativa påverkan på språkutvecklingen som hörselnedsättning verkar kunna leda till. Även Greig, Papesch och Rowsell (1999) stödjer tidig rörsättning hos barn med gomspalt. Med tidig rörsättning menas då samtidigt som gomslutningen eller under ett års ålder (majoriteten av barnen i deras studie fick sina första rör satta vid 6-9 månaders ålder, medelvärdet var dock 17 månader). Greig et al. (1999) stödjer tidig rörsättning på underlag av en enkätundersökning av föräldrarnas uppfattning av hur bland annat talet, språket och hörseln förändrats hos barnen efter rörsättningen samt på grund av den relativt låga incidensen av postoperativa rörotiter eller andra komplikationer av rörsättningen. Paradise et al. (2001) fann ingen skillnad mellan tidig och sen rörsättning vad gäller kognition, tal-, språk- och psykosocial utveckling, hos barn utan någon form av LKG.

8

Riskfaktorer för hörselnedsättning har visats vara mellanöronkirurgi, cholesteatom och fyra eller fler rörsättningar (Goudy et al., 2006) och yngre ålder vid första insättandet av rör är associerat med flera omsättningar rör (Pereira et al., 2005). Sheahan et al. (2003) har också hittat kopplingen mellan fler rörsättningar och hörselnedsättning, men diskuterar kring om det skulle kunna förklaras av att barnen som hade fått upprepade rör haft mer uttalade problem med otosalpingit än barn med en, eller ingen, rörsättning och att hörselnedsättningen istället beror på de ökade problemen. Tasaka, Kawano och Honjo (1990) fann att örontrumpetens funktion var sämre hos barnen som haft upprepade rörsättningar jämfört med de barn som framgångsrikt behandlats med endast en rörsättning.

Ponduri et al. (2009) konstaterar att det finns för lite belägg beträffande nyttan av tidig rörsättning hos barn med isolerad gomspalt, då studier visar på skilda resultat.

Rörsättning vid Linköpings Universitetssjukhus

Linköpings Universitetssjukhus tillämpar tidig rörsättning, det vill säga att rör vid behov opereras in redan vid slutningen av läppspalten, runt cirka 3-4 månaders ålder (LIO, 2006), en rutin som tillämpats sedan 1996. I Linköping används rör med en diameter på 1,1 mm.

Syfte

Syftet med föreliggande studie är att undersöka om det föreligger någon skillnad mellan rörsättning före 12 månaders ålder (tidig) och efter 12 månaders ålder (sen), vad gäller postoperativa rörotiter och språklig avvikelse vid 3 års ålder hos barn med total läpp-, käk-, gomspalt och isolerad gomspalt.

Frågeställningar

 Finns det någon skillnad i förekomst av postoperativa rörotiter mellan tidig och sen rörsättning hos barn med någon form av gomspalt?

 Finns det någon skillnad i förekomst av någon form av språklig avvikelse vid 3 års ålder mellan tidig och sen rörsättning hos barn med någon form av gomspalt?

Metod

Inledningsvis inhämtades skriftligt godkännande via mail angående tillgång till journaler från öronklinikens chef på Linköpings Universitetssjukhus. Uppgifter om vilka journaler som var

9

aktuella för studien, det vill säga barn med total LKG och isolerad gomspalt födda från och med år 1997 till och med år 2009, hämtades via Linköpings LKG-teams patientregister för barn med LKG (CLINK). Data inhämtades från journaler på öronkliniken vid Linköpings Universitetssjukhus.

Beträffande frågeställningen om postoperativa rörotiter inhämtades data ur journalerna om tidpunkt för första rörsättning samt förekomst av postoperativa rörotiter, det vill säga en rörotit inom 7 veckor efter första rörsättningen. Oavsett om unilateral eller bilateral postoperativ rörotit förelåg räknades det som en postoperativ komplikation hos de aktuella barnen.

För att besvara frågeställningen om språklig avvikelse införskaffades data om tidpunkt för första rörsättning, data från logopedens bedömning under rubriken status ur journalerna om förekomst av avvikelse i språklig utveckling vid LKG-teamets treårskontroll samt om de var inskrivna i barn- och ungdomshabiliteringen, BUH. Med språkavvikelse menas i denna studie att en logoped noterat att barnet var avvikande inom språklig domän. Art och grad av språkavvikelse noterades inte vid datainsamlingen och inte heller talavvikelser i någon form beaktades.

Upptagningsområde

Upptagningsområdet för studien utgjordes av Sydöstra sjukvårdsregionen, vilken består av Östergötlands, Kalmar och Jönköpings län. Linköpings behandlingsteam för LKG ansvarar för behandlingen av barn födda inom detta område.

Urval

Urvalet utgjordes av barn födda från och med år 1997 till och med år 2009, med någon typ av gomspalt, det vill säga antingen total LKG eller isolerad gomspalt. Under den aktuella tidsperioden föddes 105 barn med total LKG och 96 barn med isolerad gomspalt, totalt 201 stycken. De barn som röropererades vid en ålder av 364 dagar eller yngre utgjorde gruppen tidig rörsättning och de som röropererades då de var 365 dagar gamla eller äldre utgjorde gruppen sen rörsättning. Efter visst bortfall, se figur 1 nedan, ingick totalt 132 barn i studien. Av barnen i studien var 48 % flickor och 52 % pojkar.

Bortfall

Bortfallet ur studien utgjordes av barn som avlidit, barn som inte röropererats vid tillfället för studien, fall med ofullständiga journalanteckningar samt barn som hade rör bilateralt men att dessa var satta vid olika tillfällen (före respektive efter tolv månaders ålder). I gruppen med total LKG var det ett barn som avlidit och i gruppen med isolerad gomspalt var det tre barn som

10

avlidit innan studien påbörjades. Barn som inte röropererats vid tillfället för studien var 22 till antalet (11 %), varav åtta barn med total LKG och 14 barn med isolerad gomspalt. Av de journaler som det saknades uppgifter ur hade elva stycken total LKG och 27 stycken isolerad gomspalt. Då urvalet indelades i grupper beroende på om de fått rör tidigt eller sent kunde de fem barn med total LKG som röropererades i vänster respektive höger öra vid olika tillfällen (före respektive efter tolv månaders ålder) inte ingå i studien. Totalt utgjordes bortfallet av 69 barn. Se figur 1.

Urval vid frågeställningen om postoperativa rörotiter

Barnen som ingick i frågeställningen om postoperativa rörotiter utgjordes av 128 stycken, varav 77 med total LKG och 51 med isolerad gomspalt. 67 av barnen i frågeställningen röropererades tidigt och 61 stycken sent. Utöver det tidigare bortfallet (n = 69) bestod bortfallet vid denna frågeställning även av tre barn med total LKG och ett barn med isolerad gomspalt på grund av att uppgifter om eventuella postoperativa rörotiter saknades. Totalt blev bortfallet vid denna frågeställning 73 barn. Se figur 1.

Urval vid frågeställningen om språkavvikelse

I frågeställningen om språkavvikelse vid treårskontrollen bestod urvalet av 107 barn, varav 67 med total LKG och 40 med isolerad gomspalt. 59 av barnen i frågeställningen röropererades tidigt och 48 stycken sent. Bortfallet bestod av de 69 barnen ovan samt ett barn med isolerad gomspalt och ett barn med total LKG där logopedisk journalanteckning vid treårskontrollen saknades. Åtta barn med isolerad gomspalt och fyra barn med total LKG som var inskrivna i BUH betraktades också som bortfall samt fyra barn med isolerad gomspalt och sju barn med total LKG som ännu inte hade hunnit bli 3 år. Barn som var inskrivna i BUH inkluderades inte i studien på grund av att språkförmågan kunde vara påverkad av syndrom, utvecklingsstörning eller andra svårigheter dessa barn kan ha. Totalt bestod bortfallet av 94 barn vid denna frågeställning. Se figur 1.

11 Figur 1. Urval, bortfall och studiedeltagare.

Analysmetod

Statistisk bearbetning av de båda frågeställningarna gjordes med ett chitvå-test av oberoende. Stickproven i föreliggande studie uppgick till n = 128 i frågeställningen om postoperativa rörotiter och n = 107 i frågeställningen om språkavvikelse vid treårskontrollen. Signifikansnivån sattes till 5 %. Deskriptiv statistik användes för att beskriva procentandelar, medelvärden och standardavvikelser.

Etiska överväganden

Skriftligt godkännande för hantering av journaler inhämtades från öronklinikens chef på Universitetssjukhuset i Linköping. Uppgifterna kring barn i studien presenteras på ett sådant sätt att utomstående inte ska kunna identifiera individer och uppsatsförfattarna har tystnadsplikt. Alla uppgifter hanterades på gruppnivå.

Barn födda med någon form av gomspalt fr.o.m. 1997 t.o.m. 2009

n = 201 Bortfall (n = 69)

Orsak: barn som avlidit, barn som inte röropererats, ofullständiga journalanteckningar

samt barn som fått rör bilateralt men vid olika tidpunkter (före och efter ett år)

Deltagande barn, n = 132

Postoperativa rörotiter

Orsak: ofullständiga journalanteckningar

n = 128

Språkavvikelse

Orsak: ofullständiga journalanteckningar, inskrivning i BUH och för unga (ej fyllda 3 år)

n = 107 Röroperation <12 mån. ålder n = 67 Röroperation >12 mån. ålder n = 61 Röroperation <12 mån. ålder n = 59 Röroperation >12 mån. ålder n =48

12

Resultat

Av de barn som inkluderades i studien hade 70 barn (53 %) röropererats före tolv månaders ålder (tidigt). Av dessa var 57 barn födda med total LKG och 13 med isolerad gomspalt. Efter tolv månaders ålder (sent) röropererades totalt 62 barn (47 %). Av dessa var 23 barn födda med total LKG och 39 med isolerad gomspalt.

Medelåldern vid rörsättningen för de som fick rör tidigt var 171 dagar, det vill säga knappt sex månader, med en standardavvikelse på 61 dagar. Medelåldern för de som fick rör sent var 659 dagar, det vill säga knappt 22 månader, med en standardavvikelse på 305 dagar. Se tabell 1. Fyra barn i den tidiga gruppen fick rör bilateralt men vid olika tillfällen, dock båda rören före 365 dagars ålder. Då beräkningar av medelvärden och standardavvikelser gjorts för dessa fyra barn, har medelvärdet av de två rörsättningstidpunkterna använts.

Tabell 1.

Andel av totalt antal deltagande barn, medelålder vid rörsättning och standardavvikelse (i dagar) fördelade på rörsättningstillfälle och spalttyp

< 12 månader > 12 månader Spalttyp Total LKG Isolerad gomspalt TOTALT Båda spalttyperna Total LKG Isolerad gomspalt TOTALT Båda spalttyperna Antal barn n = 57 (43 %) n = 13 (10 %) n = 70 (53 %) n = 23 (17 %) n = 39 (30 %) n = 62 (47 %) Medelålder vid rörsättning (SD) 154 (45) 251 (66) 171 (61) 751 (284) 605 (308) 659 (305) Postoperativa rörotiter

Av de 128 barn, vars journaler studerades med avseende på postoperativa rörotiter, var 67 stycken röropererade tidigt och 61 stycken sent. Postoperativa rörotiter förekom hos 23 barn (34 %) av de som röropererades tidigt och av barnen som opererades sent hade 14 barn (23 %) postoperativa rörotiter. Det förelåg ingen signifikant skillnad (p = ,156) i förekomst av postoperativa rörotiter mellan de barn som hade fått tidig respektive sen rörsättning. Se figur 2. Postoperativa rörotiter förekom totalt hos 29 % av de 128 barnen.

13

Figur 2. Förekomst av postoperativa rörotiter (inom 7 veckor efter rörsättning) vid tidig respektive sen rörsättning hos de 128 barn som ingick i frågeställningen om postoperativa rörotiter.

Språkavvikelse vid tre år

Av de 107 barn vars journaler studerades med avseende på språkavvikelse vid treårskontrollen röropererades 59 stycken tidigt och 48 stycken sent. Av dem som röropererades tidigt hade 15 barn (26 %) en språkavvikelse och av dem som röropererades sent hade 20 barn (41 %) en språkavvikelse. Det fanns ingen signifikant skillnad (p = ,10) mellan tidig och sen rörsättning när det gäller förekomst av språkavvikelse. Se figur 3. Språkavvikelse vid treårskontrollen förekom hos totalt 33 % av de 107 barnen.

Figur 3. Förekomst av språklig avvikelse vid 3 års ålder vid tidig respektive sen rörsättning hos de 107 barn som ingick i frågeställningen om språklig avvikelse.

14

Diskussion

Resultatdiskussion Tidig & sen rörsättning

Att tidig rörsättning inte tillämpas generellt beror på att man har trott att det uppstår fler komplikationer än vid sen rörsättning (Konsesusuttalande, 1991). Vad gäller förekomst av postoperativa rörotiter fanns i denna journalstudie dock ingen signifikant skillnad mellan tidig och sen rörsättning. Detta betyder i praktiken att det inte skulle ha någon betydelse för förekomst postoperativa rörotiter, om rörsättningen sker före eller efter 12 månaders ålder. I föreliggande studie konstaterades 29 % av barnen ha haft postoperativa rörotiter. I jämförelse med andra studier (Paradise & Bluestone, 1974; Pereira et al., 2005) är detta en låg siffra då de funnit incidenser på över 60 %, men dessa studier räknar en rörotit som postoperativ då den förekommit när som helst efter rörsättning och inte, som i föreliggande studie, endast inom 7 veckor efter rörsättningen.

Föräldrar till barn som hade fått rör tidigt upplevde inte några negativa följder av rörsättningen (Greig et al., 1999) och det har visats att språkutvecklingen gynnas av tidig rörsättning (Broen et al., 1998) genom att öronen blir fria från otosalpingit och därmed också hörselnedsättning. Detta visar på att det vore positivt med tidig rörsättning, då barn med gomspalt ofta utvecklar otosalpingit så tidigt som före 5 månaders ålder (Andrews et al., 2003; Dhillon, 1988). Om sen rörsättning tillämpas kommer de som utvecklar otosalpingit tidigt förmodligen att ha otosalpingit under en lång period. Långvarig otosalpingit kan leda till kronisk otit, ärrbildning och skador på hörselbenen vilket kan ge hörselnedsättning och påverkan på språket. Ur denna synvinkel bör alltså tidig rörsättning tillämpas.

Studier har visat på att rörsättning även kan ge andra komplikationer än rörotiter, däribland atrofi av trumhinnan och myringoskleros (Paradise et al., 1969), men de anses vara av liten funktionell betydelse (Yaman et al., in press) och bör därför inte vara något argument mot tidig rörsättning. De barn som fått rör tidigt får ofta fler rörsättningar (Pereira et al., 2005) och det skulle därför vara möjligt att de då också får fler komplikationer på grund av de upprepade rörsättningarna. Det skulle alltså ur den synvinkeln vara bättre att tillämpa sen rörsättning.

Det finns skilda åsikter kring om språkutvecklingen förbättras av tidig rörsättning (Broen et al., 1998; Paradise et al., 2001). Barn med gomspalt har en avvikande talapparat och ofta nedsatt

15

hörsel till följd av otosalpingit (Flynn et al., 2009). Då gommen ännu inte slutits och otosalpingit, och därmed också hörselnedsättning, är vanligt i tidig ålder hos barn med gomspalt, finns dessa avvikelser hos barnet under den kritiska perioden för språkutvecklingen (3-12 månaders ålder); vilket skulle kunna ge allvarliga konsekvenser för jollret och språkutvecklingen. Genom rörsättning behandlas otosalpingiten och enligt vissa studier förbättras därmed hörseln (Smith et al., 1994; Fria et al., 1987). En bättre språkförmåga hade därför kunnat förväntas om tidig rörsättning tillämpats.

I denna studie, liksom i studien av Paradise et al. (2001), hittades inga signifikanta skillnader mellan tidig och sen rörsättning vad gäller språklig avvikelse. I den senare studerades endast barn utan LKG, så frågan är om det går att jämföra dessa två grupper då barn med någon form av gomspalt har större problem med otosalpingit. Vad gäller föreliggande studie är det viktigt att observera att det inte tagits hänsyn till art och grad av språklig avvikelse, utan endast antalet barn med någon form av språklig avvikelse vid 3 års ålder.

Det finns för lite belägg gällande positiva effekter av tidig rörsättning då olika studier visar på skilda resultat (Ponduri et al., 2009) och det behövs därför vidare forskning inom området för att bättre kunna uttala sig om vilket förfarande, tidig eller sen rörsättning, som ger minst negativa följder.

Rörsättning i allmänhet

Forskning visar på skilda resultat vad gäller om rörsättning ger några positiva effekter överhuvudtaget (Sheahan et al., 2003; Fria et al., 1987). Å ena sidan finns det en risk med sövning, vilket krävs för insättande av rör och frågan är då om det finns tillräckligt med positiva effekter för att barn skall utsättas för detta upprepade gånger. Å andra sidan kan man fråga sig om det är etiskt försvarbart att låta barn gå med öronpatologi, då det visat på följder som ärrbildning och hörselnedsättning och därmed språklig påverkan. Det finns studier som pekar på att rörsättning skulle ge hörselnedsättning (Fria et al., 1987; Smith et al., 1994; Tanpowpong, 2007), men vad denna nedsättning egentligen beror på kan diskuteras då upprepade rörsättningar har ett samband med mer problem med otosalpingit.

Det har visats att det finns ett samband mellan rörets diameter och komplikationsfrekvens (Escamilla et al., 2009), men i föreliggande studie har rörets diameter inte tagits i beaktande. Vid rör med liten diameter kan tänkas att bakterier inte lika lätt kommer in i mellanörat som vid rör med en större diameter, det är därför inte otänkbart att typ av rör spelat en roll för resultatet.

16

Frekvensen postoperativa rörotiter skulle möjligtvis blivit annorlunda om endast de rör som visats ge minst komplikationer eller endast de rör med högst komplikationsfrekvens använts. I Linköping används rör med en diameter på 1,1 mm, vilket ligger förhållandevis nära de rör som visats ge minst komplikationer (1,02 mm). Detta betyder att komplikationsfrekvensen troligtvis inte är så hög som den kunde varit om rör med en större diameter hade använts.

Metoddiskussion

Vid datainsamlingen uppstod svårigheter då journalerna i vissa fall inte var fullständiga eller innehöll otydliga formuleringar. Dessa har då betraktats som bortfall och fallit under rubriken ofullständiga journaler. Bortfallet har i och med detta blivit stort och resultatet därmed mindre pålitligt än om alla journaler kunde inkluderats. Antal barn som inkluderats i studien var dock ändå förhållandevis stort.

En brist i studien är att det inte skiljts på öron vid frågeställningen om postoperativa rörotiter utan att det hos ett barn, oavsett om unilateral eller bilateral rörotit förelåg, har räknats som förekomst av postoperativ rörotit hos detta barn. Att titta på antal öron istället för antal barn hade kunnat göra en skillnad i resultatet då vissa postoperativa rörotiter varit unilaterala. Det hade dock inte varit möjligt att utföra detta i föreliggande studie utan att få ett stort bortfall, på grund av att det är en journalstudie och att data därför insamlats i efterhand. Det har inte heller alltid framgått av journalerna om rörotiterna varit unilaterala eller bilaterala.

Med postoperativa rörotiter menas i föreliggande studie en rörotit inom 7 veckor från första rörsättningen, i jämförelse med det tidsintervall som använts av Pereira et al. (2005) på två veckor för tidig rörotit och för sen rörotit alla rörotiter därefter. Eftersom detta tilltagna tidspann valts har risken minskats att komplikationer hamnar utanför den valda perioden och därför inte blivit räknade som postoperativa. Därmed finns dock en risk att otiter, som inte uppstått på grund av rörsättningen, räknats in i postoperativa komplikationer. Hade en kortare period än 7 veckor valts skulle en del barn med postoperativa rörotiter missats, det är dock svårt att veta hur de skulle ha varit fördelade över tidig/sen rörsättning. Det är alltså oklart om resultatet hade påverkats om ett annat tidsspann valts.

I studien valdes brytpunkten mellan grupperna tidig och sen rörsättning till 365 dagar på grundval av konsensusuttalandet från 1991. Barn som tillhör gruppen tidig rörsättning kan ha fått rören satta ända upp till en ålder av 364 dagar och den sena gruppen inbegriper alla som fått rör vid en ålder av 365 dagar eller äldre. Detta innebär att vissa av barnen i de olika grupperna kan ha

17

opererats med endast ett fåtal dagars skillnad men ändå tillhöra de två olika grupperna tidig och sen rörsättning. Då medelåldern för de som röropererats tidigt var cirka sex månader och standardavvikelsen var 61 dagar, visar detta att så inte varit fallet för majoriteten av barnen. För de som fått rör sent var standardavvikelsen, från medelvärdet på cirka 22 månader, däremot förhållandevis stor (305 dagar), vilket innebär att det ser ut som att vissa barn i denna grupp opererats tidigt. Så är dock inte fallet varför standardavvikelsen för de som fått rör sent skulle kunna vara missvisande. Standardavvikelsen blev stor eftersom vissa barn fått rör långt efter 365 dagar; någon övre gräns för vid vilken ålder röroperationen skett finns inte. För att förhindra att resultatet eventuellt skulle ha påverkats skulle de barn som hade en ålder på ett visst antal dagar ifrån 365 dagar kunnat betraktas som bortfall. Tidig rörsättning skulle då till exempel kunnat inkludera de som fått rör vid en ålder från 0 till och med 200 dagar istället för 0 till och med 364 som i föreliggande studie och sen rörsättning skulle kunnat inkludera de som fått rör vid en ålder från och med 365 dagar till och med 730 dagar istället för 365 dagar eller äldre som i föreliggande studie.

Bland de fyra barn som fick rör bilateralt vid olika tillfällen, men innan 365 dagar, användes medelvärdet av dessa två tillfällen då medelvärden och standardavvikelser beräknats för de olika grupperna. Dessa fyra barn borde möjligtvis betraktats som bortfall, då medelvärdes- och standardavvikelseberäkningarna kan ha påverkats något. Då ingen av de båda frågeställningarna tar hänsyn till exakt vid vilken tidpunkt före eller efter 365 dagar som rören satts, tros inte detta ha påverkat studiens resultat och betraktas därför ha liten betydelse.

Vid frågeställningen om språklig avvikelse hade resultatet eventuellt kunnat se annorlunda ut om testprotokoll studerats och om art och grad av språkavvikelse noterats. Formell bedömning av språket vid treårskontrollen var inte alltid gjord, utan ibland fanns endast en informell bedömning. Tillförlitligheten i den språkliga bedömningen skulle därför möjligtvis kunna ifrågasättas i dessa fall och därmed också påverka resultatet i föreliggande studie. Hänsyn togs inte till flerspråkighet eller adoption (då barnen kommit till Sverige olika lång tid före treårskontrollen). Om dessa inte hade inkluderats i studien skulle resultatet eventuellt ha blivit mer tillförlitligt. Logopeden verkar dock ha tagit hänsyn till dessa förhållanden i sina bedömningar.

En styrka i studien är att antalet inkluderade barn är stort och att brytpunkten mellan grupperna tidig och sen rörsättning valts i enlighet med konsensusuttalandet från 1991. Att näst intill lika

18

många flickor som pojkar inkluderats ses även det som en styrka i studien då resultaten därför inte påverkats av möjlig könsaspekt.

Kliniska implikationer

Datainsamlingen hade underlättats och bortfallet i studien blivit mindre om det i journalerna tydligare framgått om rörotiterna varit unilaterala eller bilaterala samt vid vilken tidpunkt de förekommit, eftersom det i flera journaler inte framgått.

Slutsats

Hos de barn vars journaler studerades med avseende på postoperativa rörotiter verkade det inte ha någon betydelse om den första rörsättningen skedde före eller efter 12 månaders ålder beträffande förekomst av postoperativa rörotiter, hos barn med total LKG eller isolerad gomspalt; då inga signifikanta skillnader mellan grupperna kunde påvisas.

Hos de barn vars journaler studerades med avseende på någon form av språklig avvikelse vid 3 års ålder, hos barn med total LKG eller isolerad gomspalt, verkade det inte ha någon betydelse om den första rörsättningen skedde före respektive efter 12 månaders ålder; då inga signifikanta skillnader kunde påvisas mellan grupperna.

Framtida studier

Det behövs framtida studier på för- och nackdelar vad gäller tidig och sen rörsättning hos barn med gomspalt, exempelvis vad gäller komplikationer och språkutveckling. Det finns motstridiga resultat bland de studier som gjorts och de skiljer sig även i metod i många avseenden, det skulle därför behövas upprepade studier vars metod liknar varandra. På grund av stort bortfall i föreliggande journalstudie föreslås även att framtida studier använder ett prospektivt tillvägagångssätt, standardiserade undersökningar och studieprotokoll.

19

Referenser

Andrews, P.J., Chorbachi, R., Sirimanna, T., Sommerlad, B. & Hartley, B.E.J. (2003). Evaluation of hearing thresholds in 3-month-old children with a cleft palate: the basis for a selective policy for ventilation tube insertion at time of palate repair [Elektronisk version]. Clinical Otolaryngology, 29, 10-17.

Arnold, W.H., Nohadani, N. & Koch, K.H.H. (2005). Auditory tube and palatal muscles in bilateral cleft palate. [Elektronisk version]. Cleft Palate-Craniofacial Journal, 42(2), 197-201.

Bagger-Söbäck, D. et al. (2006). Örat. I M, Anniko. (red), Öron-, näsa- och halssjukdomar, huvud- och halskirurgi (ss. 9-97). Tredje upplagan. Stockholm: Liber.

Bishop, D. (1993). Language development in children with abnormal structure or function of the speech apparatus. In D. Bishop & K. Mogford (Eds), Language development in exceptional circumstances (ss. 220-239). Hove, UK: Psychology Press.

Broen, P.A., Devers, M.C., Doyle, S.S., McCauley Prouty, J. & Moller, K.T. (1998). Acquisition of linguistic and cognitive skills by children with cleft palate [Elektronisk version]. Journal of Speech, Language, and Hearing Research, 41, 676-687.

Bull, P & Clarke, R. 2007. Diseases of ear, nose and throat (ss. 55-59). 10th edition. Blackwell Publishing.

D’Mello, J. & Kumar, S. (2007). Audiological findings in cleft palate patients attending speech camp [Elektronisk version]. Indian Journal of Medical Research, 125, 777-782.

Dhillon, R.S. (1988). The middle ear in cleft palate children pre and post palatal closure. [Elektronisk version]. Journal of the Royal Society of Medicine, 81, 710-713.

Escamilla, Y., Aguilà, A.F., Saiz, J.M., Rosell, R., Vivancos, J. & Cardesin, A. (2009). Tympanostomy tube emplacement in children with secretory otitis media: analysis of effects and complications [Elektronisk version]. Acta Otorrinolaringológica Española, 60(2), 84-89.

20

Flynn, T., Möller, C., Jönsson, R. & Lohmander, A. (2009). The high prevalence of otitis media with effusion in children with cleft lip and palate as compared to children without clefts [Elektronisk version]. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology, 73, 1441-1446.

Friel-Patti, S., Finitzo, T. (1990). Language learning in a prospective study of otitis media with effusion in the first two years of life [Elektronisk version]. American Speech-Language-Hearing Association, 33, 188-194.

Fria, T.J., Paradise, J.L., Sabo, D.L. & Elster, B.A. (1987). Conductive hearing loss in infants and young children with cleft palate. The Journal of Pediatrics, 111(1), 84-87.

Goudy, S., Lott, D., Canady, J. & Smith, R.J.H. (2006). Conductive hearing loss and otopathology in cleft palate patients [Elektronisk version]. Otolaryngology-Head and Neck Surgery, 134, 946-948.

Grant, H.R., Quiney, R.E., Mercer, D.M. & Lodge, S. (1988). Cleft palate and glue ear [Elektronisk version]. Archives of Disease in Childhood, 63, 176-179.

Greig, A.V.H., Papesch, M.E., Rowsell, A.R. (1999). Parental perceptions of grommet insertion in children with cleft palate [Elektronisk version]. The Journal of Laryngology and Otology, 113, 1068-1071.

Henningsson, G., Kuehn, D.P., Sell, D., Sweeney, T., Trost-Cardamone, J.E. & Whitehill, T.L. (2008). Universal parameters for reporting speech outcomes in individuals with cleft palate [Elektronisk version]. Cleft Palate-Craniofacial Journal, 45(1), 1-17.

Hochman, J., Blakley, B., Abdoh, A. & Aleid, H. (2006). Post–tympanostomy tube otorrhea: A meta-analysis [Elektronisk version]. Otolaryngology-Head and Neck Surgery, 135(1), 8-11.

Jocelyn, L.J., Penko, M.A. & Rode, H.L. (1996). Cognition, communication, and hearing in young children with cleft lip and palate and in control children: A longitudinal study [Elektronisk version]. Pediatrics, 97(4), 529-534.

21

Landstinget i Östergötland. (2006-10-31). Barn med läpp- käk- gomspalt: En föräldrainformation. Hämtad den 11 mars 2010 från http://www.lio.se/upload/53811/ENKELSLKG0131.pdf

Landstinget i Östergötland. (2009). Medfödda missbildningar; Läpp-käk-gomspalt (LKG). Hämtat 9

januari, 2010, från Landstinget i Östergötland:

http://www.lio.se/templates/PageWithColumn.aspx?id=36212

Leow, A-M., Lo, L-J. (2008). Palatoplasty: Evolution and controversies [Elektronisk version]. Chang Gung medical journal, 31(4), 335-345.

Lindblad, P. (1992). Rösten. Studentlitteratur.

Lous, J., Burton, M.J., Felding, J., Ovesen, T., Rovers, M. & Williamson, I. (2006). Grommets (ventilations tubes) for hearing loss associated with otitis media with effusion in children [Elektronisk version]. Otolaryngology – head and neck surgery: official journal of American Academy of Otolaryngology – Head and Neck Surgery, 135(4), 507-510.

National Institute for Health and Clinical Excellence. (2008). Surgical management of otitis media with effusion in children. London: RCOG Press.

Nettelbladt, U. & Salameh, E-K. (2007). Språkstörning hos barn. I U. Nettelbladt & E-K. Salameh (red.), Språkutveckling och språkstörning hos barn (ss. 13-33). Studentlitteratur.

Paradise, J.L. & Bluestone, C.D. (1974). Early treatment of the universal otitis media of infants with cleft palate [Elektronisk version]. Pediatrics, 53(1), 48-54.

Paradise, J.L., Bluestone, C.D. & Felder, H. (1969). The universality of otitis media in 50 infants with cleft palate [Elektronisk version]. Pediatrics, 44(1), 35-42.

Paradise, J.L., Feldman, H. M., Campbell, T.F., Dollaghan, C.A., Colborn, D.K., Bernard, B.S. et al. (2001). Effect of early or delayed insertion of tympanostomy tubes for persistent otitis media on developmental outcomes at the age of three years [Elektronisk version]. The New England Journal of Medicine, 344(16), 1179-1187.

22

Pereira, M.B., Pereira, D.R. & da Costa, S.S. (2005). Tympanostomy tube sequelae in children with otitis media with effusion: a three-year follow-up study [Elektronisk version]. Brazilian Journal of Otorhinolaryngology, 71(4), 415-420.

Ponduri, S., Bradley, R., Ellis, P.E., Brookes S.T., Sandy, J.R. & Ness, A.R. (2009). The management of otitis media with early routine insertion of grommets in children with cleft palate: A systematic review [Elektronisk version]. The Cleft palate-craniofacial journal, 46(1), 30-38.

Priester, G.H. & Goorhuis-Brouwer, S.M. (2008). Speech and language development in toddlers with and without cleft palate [Elektronisk version]. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology, 72, 801-806.

Scherer, N.J., Williams, A.L. & Proctor-Williams, K. (2008). Early and later vocalization skills in children with and without cleft palate. [Elektronisk version]. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology, 72, 827-840.

Schönweiler, R., Lisson, J.A., Schönweiler, B., Eckardt, A., Ptok, M., Tränkmann, J., et al. (1999). A retrospective study of hearing, speech and language function in children with clefts following palatoplasy and veloplasy procedures at 18-24 months of age [Elektronisk version]. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology, 50, 205-217.

Sheahan, P., Miller, I., Sheahan, J.N., Earley, M.J. & Blayney, A.W. (2003). Incidence and outcome of middle ear disease in cleft lip and/or cleft palate [Elektronisk version]. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology, 67, 785-793.

Sjöström, B., Dahlqvist, Å., Ejnell, H., Granström, G, Gustavsson, H & Hultcrantz, E. (2006). Munhåla, svalg. I M, Anniko. (red), Öron-, näsa- och halssjukdomar, huvud- och halskirurgi (ss. 149-197). Tredje upplagan. Stockholm: Liber.

Smith, T.L., DiRuggiero, D.C. & Jones, K.R. (1994). Recovery of eustachian tube function and hearing outcome in patients with cleft palate. Otolaryngology – Head and Neck Surgery, 111(4), 423-429.

23

Tanpowpong, K., Saisukul, I., Kittimanont, H. & Rattanasiri, S. (2007). Outcome of myringotomy with ventilation tube for otitis media with effusion in Thai children: Ramathibodi experiences [Elektronisk version]. Journal of the Medical Association of Thailand, 90(9), 1866-1871

Tasaka, Y., Kawano, M. & Honjo, I. (1990). Eustachian tube function in OME patients with cleft palate. Acta Otolaryngologica, Supplementum, 471, 5-8.

Teele, D.W., Klein, J.O., Rosner, B.A. & The Greater Boston Otitis Media Study Group. (1984). Otitis media with effusion during the first three years of life and development of speech and language [Elektronisk version]. Pediatrics, 74(2), 282-287.

Vlastos, I.M., Koudoumnakis, E., Houlakis, M., Nasika, M., Griva, M. & Stylogianni, E. (2009). Cleft lip and palate treatment of 530 children over a decade in a single centre [Elektronisk version]. International journal of pediatric otorhinolaryngology, 73(7), 993-997.

Watson, A.C.H., Sell, D.A., Grunwell, P. (2001). Management of cleft lip and palate. London: Whurr.

Yaman, H., Yilmaz, S., Alkan, N., Subasi, B., Guclu, E. & Ozturk, O. (in press). Shepard grommet tympanostomy tube complications in children with chronic otitis media with effusion [Elektronisk version]. European Archives of Otorhinolaryngology.

Yu, W., Serrano, M., Miguel, S.S., Ruest, L.B., Svoboda, K.K.H. (2009). Cleft lip and palate genetics and application in early embryological development [Elektronisk version]. Indian Journal of Plastic Surgery, 42, Suppl: 35-50.

Öronkliniken, Universitetssjukhuset i Linköping. (1997). Plaströrsbehandling för barn med LKG. Linköping.