LICENTIATUPPSATS
Institutionen för Hälsovetenskap Avdelningen för Hälsa och rehabilitering
Frågeformulär och patientupplevelser
vid systemisk lupus erythematosus
En metodstudie och en kvalitativ studie
Malin Mattsson
ISSN: 1402-1757 ISBN 978-91-7439-287-6Luleå tekniska universitet 2011
Malin Mattsson Frågefor m ulär och patientupple velser vid systemisk lupus er ythematosus en metodstudie oc h en kv alitativ studie
Frågeformulär och patientupplevelser
vid systemisk lupus erythematosus
En metodstudie och en kvalitativ studie
Malin Mattsson
Avdelningen för Hälsa och Rehabilitering Institutionen för Hälsovetenskap
Luleå tekniska universitet Luleå 2011
Tryck: Universitetstryckeriet, Luleå ISSN: 1402-1757
ISBN 978-91-7439-287-6 Luleå 2011
INNEHÅLLSFÖRTECKNING
SAMMANFATTNING 1
DELSTUDIER 2
INTRODUKTION 3
Systemisk lupus erythematosus 3
Trötthet vid SLE 4
Mätning av trötthet vid SLE 5
Reliabilitet och validitet av frågeformulär 6
Reliabilitet och validitet av Fatigue severity scale 8
Patientupplevelser av SLE 9 Kvalitativ forskningsmetodik 11 Fysioterapi 13 RATIONAL 15 ÖVERGRIPANDE SYFTE 16 METODER 17 Design 17 Deltagare 17 Delstudie I 17 Delstudie II 18
Datainsamling och genomförande 20
Delstudie I 20
Delstudie II 22
Databearbetning och analys 22
Delstudie I 22 FSS-Swe 1 22 FSS-Swe 2 23 Delstudie II 24 Etiska överväganden 24 RESULTAT 26 Delstudie I 26 Begreppsvaliditet 26
Genomförbarhet, tak- och golveffekter 26
Intern konsistens och test- retest reliabilitet 26
Innehållsvaliditet 30
Delstudie II 32
Mångfacetterad osäkerhet 32
DISKUSSION 36
Resultatdiskussion 36
Delstudie I 37
Trötthetens komplexitet 38
Delstudie II 39
Trötthet och osäkerhet 43
Metoddiskussion 43 Delstudie I 43 Delstudie II 44 Implikationer 45 Delstudie I 45 Delstudie II 45 KONKLUSION 47
SAMMANFATTNING PÅ ENGELSKA - SUMMARY IN ENGLISH 48
TILLKÄNNAGIVANDEN 49
REFERENSER 52
Appendix 64
DELSTUDIE I-II
AVHANDLINGAR FRÅN INSTITUTIONEN FÖR HÄLSOVETENSKAP, LULEÅ TEKNISKA UNIVERSITET, LULEÅ
1
SAMMANFATTNING
Systemisk lupus erythematosus (SLE) är en reumatisk systemsjukdom som kan leda till en varierande sjukdomsbild beroende på sjukdomsaktivitet och vilket/vilka organ som är drabbade. Kvinnor drabbas i större utsträckning än män, 9:1. Trötthet är mycket vanligt och förekommer även vid mild och inaktiv sjukdom. Av denna anledning är det särskilt viktigt att mäta och behandla denna trötthet. För att förstå hur patienter med SLE påverkas i vardagen behövs kvalitativ forskning. Inom ramen för kvalitativ forskning har en stor variation av negativa konsekvenser av sjukdomen beskrivits och i några få studier har även positiva aspekter framkommit. Den
internationella klassifikation av funktionstillstånd, funktionshinder och hälsa som är ett ramverk inom rehabilitering, täcker både negativa och positiva aspekter av funktion och hälsa. Syftet med denna licentiatavhandling är att översätta och testa reliabilitet och validitet av frågeformuläret Fatigue Severity Scale (FSS) för patienter med SLE samt att beskriva och utöka kunskapen om patientupplevelser av sjukdomen.
En metodstudie utfördes där FSS, som mäter trötthet vid SLE, översattes till svenska,
FSS-Swe, samt utvecklades och testades för begreppsvaliditet, tak- och golveffekter, intern konsistens, test-retest reliabilitet och innehållsvaliditet. Begreppsvaliditet testades på 32 kvinnor med SLE. Tak- och golveffekter, intern konsistens, test- retest reliabilitet och innehållsvaliditet testades på 23 patienter. Resultatet visade stöd för begreppsvaliditet, hade inga betydande tak- och golveffekter, tillfredsställande intern konsistens, god test-retest reliabilitet och tillfredställande innehållsvaliditet hos patienter med ingen till måttlig sjukdomsaktivitet och ingen eller liten organskada.
En kvalitativ fokusgruppintervjustudie utfördes med syftet att beskriva hur
patienter med etablerad SLE upplever sin sjukdom med fokus på det dagliga livet, omfattande både negativa och positiva aspekter. Sexton kvinnor och tre män med varierande grad av sjukdomsaktivitet och ingen eller liten organskada deltog i fokusgruppintervjuer, med fyra till fem informanter i varje fokusgrupp. Intervjuerna spelades in på ljudband, transkriberades och analyserades med latent innehållsanalys. Analysen resulterade i två teman: Mångfacetterad osäkerhet som bestod av
kategorierna: en opålitlig kropp, störande smärta och svårförståelig trötthet, förändrat stämningsläge och oro, beroende av mediciner och sjukvård. Fokus på hälsa och
möjligheter innefattade kategorierna: lärandeprocess med utvecklande avpersonlig
styrka, begränsningar och möjligheter i aktiviteter och arbete, utmaning att förklara sjukdomen och få stöd, leva ett vanligt liv med meningsfull sysselsättning.
Sammanfattningsvis visar resultatet från metodstudien att FSS-Swe är ett lämpligt
frågeformulär för mätning av trötthet hos patienter med SLE hos patienter med ingen till måttlig sjukdomsaktivitet och ingen eller liten organskada. Resultatet från den kvalitativa studien gav värdefull kunskap som kan användas för att utveckla rehabilitering vid SLE. Resultatet visar att patienter med etablerad SLE med ingen eller liten organskada kan uppleva både osäkerhet och möjligheter i sitt dagliga liv. Det är viktigt att sjukvårdspersonal förstår och beaktar patienters upplevelser av osäkerhet för att kunna ge stöd i att fokusera på hälsa och möjligheter.
Multidimensionella mätinstrument som fångar patienters osäkerhet och olika möjligheter i det dagliga livet behöver utvecklas.
Nyckelord: Aktiviteter, delaktighet, fatigue severity scale, fokusgruppintervju, frågeformulär, kropp, kvalitativ studie, reliabilitet, SLE, trötthet, validitet
2
DELSTUDIER
Denna licentiatavhandling är baserad på en publicerad artikel (I) och ett manuskript (II) och refereras till i texten med romerska siffror.
I. Mattsson M, Möller B, Lundberg I E, Gard G, Boström C. Reliability and validity of the Fatigue Severity Scale in Swedish for patients with systemic lupus erythematosus. Scand J Rheumatol. 2008; 37: 269-77
II. Mattsson M, Möller B, Stamm T, Gard G, Boström C. Uncertainty and
opportunities in patients with established systemic lupus erythematosus – a qualitative study. Insänt till vetenskaplig tidskrift.
3
INTRODUKTION Systemisk lupus erythematosus
SLE är en reumatisk, autoimmun och inflammatorisk sjukdom som främst drabbar yngre och medelålders kvinnor, med en proportion av insjuknandet mellan kvinnor och män på 9:1 (D'Cruz, Khamashta, & Hughes, 2007). För att verifiera diagnosen SLE i forskningssammanhang fodras minst fyra av följande kriterier enligt American College of Rheumatology (ACR): Fjärilsexantem, diskoida hudutslag, fotosensitivitet, sår i munhåla, artrit, serosit, njurpåverkan, neurologisk påverkan, hematologisk påverkan, immunologisk påverkan och anti-nukleära antikroppar (Tan et al., 1982). Sjukdomen är relativt ovanlig och i Sverige är incidensen för SLE 4.7/100 000/år och prevalensen 42/100 000/år (D'Cruz et al., 2007). Besvärsbilden kan vara mycket skiftande eftersom alla av kroppens organ och organsystem kan involveras och sjukdomen har vanligen ett skovvist förlopp (Manzi, Stark, Ramsey-Goldman, 2003). Mest vanligt
förkommande är påverkan på leder (95 %), följt av påverkan på hud (>80 %), njurar (50 %), lungor (0.9-98 %) och hjärta (46 %) (Schur, 1993 s.1018). SLE kan också leda till nedsatt hälsorelaterad livskvalitet (McElhone, Abbott, & Teh, 2006; Sweet, Doninger, Zee, & Wagner, 2004), smärta (McElhone et al., 2006), trötthet (Ramsey Goldman & Rothrock, 2010), nedsatt fysisk kapacitet (Boström et al., 2008; Tench et al., 2002), depression (Stojanovich, Zandman-Goddard, Pavlovich, & Sikanich, 2007) och kognitiv påverkan (Stojanovich et al., 2007). Hos två tredjedelar av patienterna finns det behov av kompromisser i det dagliga livet till följd av sjukdomen (Boomsma et al., 2002) och en minskad förmåga till yrkesarbete förekommer hos 20-40 % av patienterna (Baker & Pope, 2009). Femårsöverlevnaden var under 1950-talet 50 % (Ippolito & Petri, 2008). Prognosen för SLE har under de senaste två årtiondena förbättrats avsevärt som följd av tidig diagnostik, frekvent monitorering och
medicinska framgångar gällande behandling. Tack vare den medicinska utvecklingen har överlevnaden ökat men fortfarande har patienter med SLE en ökad dödlighet med 2-5 gånger jämfört med befolkningen i övrigt (Ippolito & Petri, 2008). En ökad sjuklighet finns också beskriven med exempelvis ökad förekomst av hjärt- och kärlsjukdom jämfört med kontrollpersoner (Asanuma et al., 2003; Bruce, Urowitz, Gladman, Ibañez, & Steiner, 2003)
4 Trötthet vid SLE
Vid SLE beskrivs en omfattande trötthet eller som det kan uttryckas på engelska ”fatigue”. ”Fatigue” kan definieras som en extrem och ihållande trötthet, en matthet eller utmattning som kan upplevas som mental och/eller fysisk (Dittner, Wessely, & Brown, 2004). Denna form av extrema trötthet ”fatigue” är vanlig vid SLE och kan uppträda hos 50-90 % av patienterna (Omdal, Mellgren, Koldingsnes, Jacobsen, & Husby, 2002; Taylor et al., 2000; Zonana-Nacach et al., 2000). Tröttheten har visat sig vara det mest förkommande symtomet vid SLE enligt patienterna själva (Bauernfeind et al., 2009) och upplevs i större utsträckning än hos friska personer (Godaert et al., 2002; Poole, Atanasoff, Pelsor, Sibbitt, & Brooks, 2007). Bakomliggande patologiska processer är okända och det har varit svårt att finna entydiga orsaker till tröttheten (Da Costa et al., 2006; Jump et al., 2005; Omdal, Waterloo, Koldingsnes, Husby, & Mellgren, 2003; Ramsey Goldman & Rothrock, 2010; Tench, McCurdie, White, & D'Cruz, 2000). Tröttheten har visat sig uppträda även vid inaktiv, relativt mild och nydebuterad sjukdom (Tench et al., 2000). Trötthet vid SLE är ett komplext symtom att förstå (Da Costa et al., 2006). Faktorer som kan bidra till fysisk trötthet vid SLE är högre grad av sjukdomsaktivitet och organskada, förekomst av fibromyalgi,
sömstörningar, nedstämdhet samt minskad grad av motion (Da Costa et al., 2006). Den fysiska tröttheten skiljer sig från den mentala tröttheten, som främst påverkas av nedstämdhet (Da Costa et al., 2006). Vad gäller sjukdomsaktivitet och organskada så har dock flertalet studier visat att trötthet inte har några eller endast låga samband med dessa variabler (Avalos et al., 2007; Bruce, Mak, Hallett, Gladman, & Urowitz, 1999; Gladman, Urowitz, Ong, Gough, & MacKinnon, 1996; Jump et al., 2005; Kozora, Ellison, & West, 2006; Omdal et al., 2002; Tench et al., 2000; Wang, Gladman, & Urowitz, 1998; Zonana-Nacach et al., 2000). Sjukdomsdurationen är inte associerat med trötthet (Goligher et al., 2008; Omdal et al., 2002; Tench et al., 2000; Zonana-Nacach et al., 2000). Ålder har inte heller visat något samband eller endast ett litet samband med trötthet (Goligher et al., 2008; Omdal et al., 2002; Tench et al., 2000; Zonana-Nacach et al., 2000). Däremot har trötthet visat negativa samband med hälsorelaterad livskvalitet, det vill säga högre grad av trötthet har samband med lägre hälsorelaterad livskvalitet (Bruce et al., 1999; Tench et al., 2000; Zonana-Nacach et
5
al., 2000). Kondition i form av syreupptagningsförmåga har visat ett måttligt samband med trötthet (Keyser et al., 2003).
Mätning av trötthet vid SLE
Trötthet förkommer i stor omfattning bland patienter med SLE (Jump et al., 2005) och inverkar negativt på det dagliga livet (Pettersson, Möller, Svenungsson, Gunnarsson, & Welin Henriksson, 2010). För att beskriva patienters upplevelser av trötthet har bland annat intervjuer utförts på patienter med reumatologiska diagnoser (Pettersson et al., 2010; Söderberg, Lundman, & Norberg, 2002) men ett mera vanligt sätt är att samla in data gällande trötthet är via frågeformulär. Ett flertal frågeformulär i syfte att mäta trötthet har utvecklats och används i forskning vid SLE (Dittner et al., 2004). De mest vanligt förekommande frågeformulären som är framtagna för att mäta trötthet vid SLE och används i forskning är: Robert B. Brigham Multipurpose Arthritis Centre-Fatigue Scale, VAS-fatigue och Centre-Fatigue severity scale (FSS) (Ad Hoc Committee on Systemic Lupus Erythematosus Response Criteria for Fatigue, 2007). Vid utvärdering av olika interventioners effekter på trötthet har skiftande mätinstrument använts, något som har lett till svårigheter att jämföra olika interventioners resultat med varandra (Neill, Belan, & Ried, 2006).
FSS är ett av instrumenten som rekommenderas för att mäta trötthet vid SLE
(Gladman et al., 1996; Gordon & Clarke, 1999; Kozora et al., 2006; Zonana-Nacach et al., 2000). Ad Hoc Committee on Systemic Lupus Erythematosus Response Criteria for Fatigue (2007) rekommenderar FSS på grund av att instrumentet är utvecklat för patienter med SLE, är frekvent använt, har goda psykometriska egenskaper och finns tillgängligt på ett flertal språk. FSS är utvecklat i USA för patienter med SLE och Multiple Skleros (MS) och är konstruerat för att mäta trötthetens svårigheter och konsekvenser för individen (Krupp, LaRocca, Muir-Nash, & Steinberg, 1989). FSS innehåller nio påståenden/frågor om trötthet, som genom statistiska beräkningar och teoretiska överväganden visat sig vara gemensamma för de två sjukdomarna SLE och MS. Svaren på respektive fråga anges på en likertskala från 1 till 7 där den högre
6
siffran står för en större grad av trötthet. Slutpoängen, som kan variera mellan 1 och 7, beräknas som ett medelvärde av de nio frågorna (Krupp et al., 1989).
Reliabilitet och validitet vid frågeformulär
Då det är aktuellt att översätta ett frågeformulär från ett språk till ett annat är det betydelsefullt med god metodik i denna procedur (Wild et al., 2005). Det är viktigt att frågorna är överstämmande avseende innehåll och betydelse språken emellan
(McDowell, 2006 s.14). Kulturell anpassning och översättning av ett frågeformulär sker i en stegvis process där experter översätter från exempelvis engelska till svenska och tillbaka till engelska igen, med analys och harmonisering av språkliga
formuleringar under processens gång (Wild et al., 2005).
För att kunna rekommendera användning av ett frågeformulär i forskning och klinik måste det ha god reliabilitet och validitet. Reliabilitet handlar om ett frågeformulärs tillförlitlighet och kan bland annatdefinieras som i vilken utsträckning frågeformuläret ger samma resultat vid upprepade mätningar, det vill säga är fritt från mätfel (Bruton A, 2000; Lexell & Downham, 2005) Alla människor varierar dock till viss del i sina svar eller bedömningar så ett mätinstrument kan inte förväntas vara fullkomligt reliabelt (Bruton A, 2000). För att studera ett frågeformulärs stabilitet över tid kan ett test-retest förfarande användas där överensstämmelsen mellan mätningarna beräknas (Finch, 2002 s.29). Graden av överstämmelse visar om mätinstrumentet kan anses som reliabelt. En till några veckor mellan testtillfällena är en rekommendation vid
undersökning av stabilitet över tid (Sullivan, 2002). Reliabilitet kan förutom stabilitet över tid även innefatta intern konsistens (Bruton, 2000; DeVellis, 2003 s.27, 43) Ett frågeformulärs interna konsistens beaktar frågornas samband med varandra, det vill säga att de mäter en och samma sak (Bland & Altman, 1997; DeVellis, 2003 s.27). Validitet kan betraktas som ett frågeformulärs förmåga att mäta det som avses studeras (Domholdt, 2000 s.235). Det finns flera typer av validitet, innehållsvaliditet,
kriterievaliditet, begreppsvaliditet och diskriminant validitet är några exempel
7
vilken utsträckning ett frågeformulär täcker in alla aspekter, hela innehållet, av det begrepp som det avser att mäta (Bland & Altman, 2002; DeVellis, 2003 s.49-50; Domholdt, 2000 s. 236). För att tillgodose och testa innehållsvaliditet kan experter inom området tillfrågas om att kritiskt granska instrumentets innehåll (Domholdt, 2000 s.236). Med kriterievaliditet avses om ett instrument överensstämmer med ett annat instrument som mäter samma fenomen (Bland & Altman, 2002). Detta är möjligt att studera när någon form av ”golden standard” finns, det vill säga en etablerad och definierad mätenhet att jämföra mätningen med (Bland & Altman, 2002; McDowell, 2006 s.31). När det gäller att mäta trötthet vid SLE finns det dock inte något
instrument som kan betraktas som ”golden standard” (Dittner et al., 2004).
Begreppsvaliditet kan studeras som en jämförelse av ett instruments utfall med andra befintliga instruments utfall (DeVellis, 2003 s.53). Denna form av validitet är tydligast verifierad när en hypotes finns om att ett studerat mätinstruments utfalluppvisar samband med utfall av vissa instrument och avsaknad av samband med andra
instrument (DeVellis, 2003 s.53). En annan aspekt av validitet är diskriminant validitet som berör ett mätinstruments förmåga att diskriminera mellan mätningar utförda i olika grupper av människor (McDowell, 2006 s.32).
Vid studier som syftar till att utvärdera en interventions effekt är det av stort intresse att det använda instrumentet klarar av att fånga upp de förändringar som verkligen äger rum. Denna förmåga benämns som ett instruments känslighet för förändringar (McDowell, 2006 s.37). Det är viktigt att instrumentets svarsskala har tillräcklig spännvidd för att fånga upp aktuellt status samt förbättringar och försämringar, i annat fall uppstår en tak- eller golveffekt. Det innebär i praktiken att om en person skattar på skalans maxvärde finns inte utrymme för någon högre skattning och då uppstår en takeffekt och om det motsatta inträffar finns inte möjlighet för lägre skattning, det vill säga en golveffekt har uppstått (Finch, 2002 s.27).
Det finns endimensionella och multidimensionella frågeformulär. De endimensionella frågeformulären resulterar i en slutpoäng och multidimensionella frågeformulär är uppdelade i delskalor. Endimensionella skalor har den fördelen att de ofta är tämligen
8
kortfattade, lätthanterliga att fylla i och att beräkna vilket är positivt vid screening eller vid större forskningsstudier (Dittner et al., 2004). Nackdelen är att de inte ger
detaljerade beskrivningar av det som uppmäts (Dittner et al., 2004). Fördelen med den multidimensionella skalan är att den ger en mer utförlig beskrivning. Å andra sidan är det är svårare att uppnå goda psykometriska egenskaper vid användandet av
multidimensionella skalor (Dittner et al., 2004).
Reliabilitet och validitet av Fatigue severity scale
FSS är ett endimensionellt frågeformulär, det vill säga den sammanför olikartade upplevelser av trötthet till endast en slutpoäng (Dittner et al., 2004). Den
engelskspråkiga originalversionen av FSS anses vara reliabel vid SLE (Kozora et al., 2006; Krupp et al., 1989). För FSS har reliabiliteten testats som acceptabel intern konsistens (Krupp et al., 1989) och utmärkt eller acceptabel stabilitet över tid (Kozora et al., 2006; Krupp et al., 1989). FSS har också bedömts vara valid vid mätning av trötthet vid SLE (Ad Hoc Committee on Systemic Lupus Erythematosus Response Criteria for Fatigue, 2007; Krupp et al., 1989). Sambanden mellan FSS och
sjukdomsaktivitet, organskada, hälsorelaterad livskvalitet, syreupptagningsförmåga, ålder och sjukdomsduration har presenterats i olika studier vilket gör det möjligt att beskriva begreppsvaliditeten av FSS (Bruce et al., 1999; Gladman et al., 1996; Gordon & Clarke, 1999; Keyser et al., 2003; Kozora et al., 2006; Krupp et al., 1989; Omdal et al., 2002; Tench et al., 2000; Wang et al., 1998; Zonana-Nacach et al., 2000). Det har visat sig att personer med SLE skattar högre trötthet än friska personer då de besvarar FSS (Harboe et al., 2008; Keyser et al., 2003; C. Tench et al., 2002). Med hjälp av FSS kan man skilja trötthet relaterad till SLE från den trötthet friska personer kan känna (Krupp et al., 1989). Det har visat sig att fyra poäng på FSS kan betraktas som en ”cut-off” nivå, det vill säga den poängnivå som särskiljer dem som skattar trötthet till följd av SLE från friska personers skattning av trötthet (Krupp et al., 1989). Andra ”cut off” nivåer finns dock beskrivna (tex. Lerdal, Wahl, Rustoen, Hanestad, & Moum, 2005). Det finns beskrivet att FSS kan ge ett inkonsekvent resultat vid utvärdering av olika interventioners effekter på trötthet vid SLE och MS (Neill et al., 2006). Det saknas resultat vad gäller känslighet för förändring hos många instrument som mäter trötthet
9
(Ad Hoc Committee on Systemic Lupus Erythematosus Response Criteria for Fatigue, 2007). Ytterligare studier behövs för att studera FSS känslighet för förändringar. En förändring på minst 15 % enligt FSS rekommenderas som en klinisk relevant förändring av trötthet (Ad Hoc Committee on Systemic Lupus Erythematosus Response Criteria for Fatigue, 2007).
Patientupplevelser av SLE
Det finns många beskrivningar av upplevelser av kronisk sjukdom (Olsson, Lexell, & Söderberg, 2008; Söderberg, Lundman, & Norberg, 1999; Öhman, Söderberg, & Lundman, 2003). Vikten av att spegla patientperspektivet vid reumatisk sjukdom har uppmärksammats av det internationella nätverket Outcome Measures in Rheumatology Clinical Trials (OMERACT) (Kvien & Heiberg, 2003). Den mångfacetterade
karaktären av SLE understryker värdet av att beskriva patientupplevelser. Att återge patientupplevelser är också betydelsefullt för att kunna erbjuda en optimal vård och rehabilitering. Patienters upplevelser av sin sjukdom skiljer sig ofta från
vårdpersonalens upplevelse av patientens sjukdom, (Hewlett, 2003; Leong et al., 2010; Yen et al., 2003). Patienter med SLE kan till exempeluppleva att sjukvårdspersonal inte fullt ut förstår vidden av sjukdomens påverkan på det dagliga livet, vilket har lett till att patienter fått bristfällig information (Hale, Treharne, Norton et al., 2006). 2006. Detta kan bland annat bero på skillnader i kunskap och värderingar (Hewlett, 2003). Tidigare studier av patientupplevelser av SLE har redovisat många och skiftande upplevelser av dagligt liv och hur det är att leva med SLE, främst av negativ karaktär. (Archenholtz, Burckhardt, & Segesten, 1999; Bauernfeind et al., 2009; Beckerman, 2011; Goodman, Morrissey, Graham, & Bossingham, 2005; Mattje & Turato, 2006; McElhone, Abbott, Gray, Williams, & Teh, 2010; Mendelson, 2006; Ow et al., 2011; Robinson et al., 2010; Stamm et al., 2007). Några få positiva patientupplevelser av SLE finns dock redovisade såsom berikande livserfarenheter (Bauernfeind et al., 2009; Stamm et al., 2007), personlig utveckling (Wittmann et al., 2009) och stärkta relationer (McElhone et al., 2010). Resultat från tidigare studier av upplevelser av sjukdomen där både män och kvinnor medverkat redovisas i tabell 1.
10
Tabell 1. Resultat från tidigare studier av upplevelser av sjukdomen där både män och kvinnor medverkat
Författare Resultat uttryckta som teman, kategorier, domäner, begrepp och/eller liknande
Beckerman, 2011
Teman visade på en ökad sårbarhet för depression. Teman var: Känna sig deprimerad på ett sätt som de inte var vana vid, Känslor av depression och oro i samband med hanterandet av den osäkerhet som sjukdomen medför, Fysisk och mental trötthet av att leva med en kronisk sjukdom, Hantera de ekonomiska påfrestningarna som sjukdomen leder till
Ow et al., 2011 Fysiska symtom: trötthet, smärta, sömnstörning
Aktiviteter: i dagliga livet, på fritiden, sociala aktiviteter Det sociala livet: familj, relationer, börda för andra, beroende, stigmatisering och diskriminering, självbild, minskad frihet Känslomässigt tillstånd: ilska, ledsenhet, ensamhet, rädsla, oro Annat: självkänsla och påverkan av arbetet
Robinson et al., 2010
Smärta, Trötthet, Nedsatt arbetsförmåga, Hud manifestationer, Känslig hud, Håravfall, Försämrad social funktion, Begränsningar i rekreation, Sömnsvårigheter, Nedsatt förmåga att gå, Nedsatt förmåga att köra bil, Humörsvängningar och nedstämdhet Bauernfeind et
al., 2009
Analysen resulterade i 307 begrepp, 90 av dessa var gemensamma för 50 % av deltagarna. Dessa 90 begrepp länkades till domänerna i ICF a:
-55 begrepp relaterade till kroppsfunktion och kroppsstruktur -16 begrepp relaterade till aktivitet omgivnings faktorer och delaktighet,
-19 begrepp relaterade till omgivningsfaktorer Stamm et al.,
2007
Analysen resulterade i 92 begrepp som länkades till domäner i ICF a: - 28 begrepp relaterade till kroppsfunktion och kroppsstruktur - 24 begrepp till aktivitet och delaktighet
- 25 begrepp till omgivningsfaktorer
- 2 begrepp relaterade till själva hälsotillståndet - 6 begrepp till personfaktorer
- 7 begrepp kunde inte sorteras till ICF a Mattje &
Turato, 2006
Den mänskliga erfarenheten av sjukdomen, Livets gång med SLE, Relationen med själv begreppet
Goodman et al., 2005
Föreställningar om; Identiteten, Orsaken till SLE, Konsekvenser, Akut eller kronisk sjukdom, Kontroll och bot, De första
föreställningarna om sjukdomen, Sjukdomens utveckling
a ICF = Världshälsoorganisationens (WHO) Internationella klassifikation av
11 Kvalitativ forskningsmetodik
Kvalitativa studier syftar till att öka förståelsen av det fenomen som studeras (Domholdt, 2000 s.56). Dessa studier kan bidra med ny och/eller fördjupad kunskap till exempel om patientupplevelser av olika sjukdomstillstånd, vilket kan bidra till förbättrad vård och rehabilitering (Malterud & Midenstrand, 2009 s.31). Kvalitativa studier kan också användas för att få en fördjupad kunskap som kan användas till att förfina mätmetodik och behandlingsmetodik, som utgår från patienternas behov. Inom kvalitativa forskning är fokus på att förstå och beskriva informanternas upplevda situation och verklighet (Johnson, 2004), som ofta är mångfasetterad och kan beskrivas på olika sätt (Domholdt, 2000 s.55; Guba, 1981). Relationen mellan forskaren och informanten är viktig, de påverkar ömsesidigt varandra (Guba, 1981). Datainsamling vid kvalitativ metod kan ske på skiftande sätt till exempel genom individuella intervjuer eller intervjuer i grupp, i så kallade fokusgrupper. Via fokusgrupper kan upplevelser av reumatisksjukdom fångas upp (Beckerman, 2011; Lacaille, White, Backman, & Gignac, 2007; Pettersson et al., 2010; Robinson et al., 2010). SLE är en komplex sjukdom där samtal och reflektion kan underlätta för deltagarna att på ett djupare sätt beskriva sina upplevelser av sjukdomen. Det unika med fokusgruppintervjuer är att de kan skapa ett socialt sammanhang (Kitzinger, 1995) där den interaktion och den gruppdynamik som uppstår kan öka datamängden som samlas in (Parsons & Greenwood, 2000). Deltagarna i en fokusgruppintervju kan svara på varandras uttalanden och säga emot varandra och förser därmed forskaren med ett rikt material (Dahlin Ivanoff & Hultberg, 2006; Halcomb, Gholizadeh, DiGiacomo, Phillips, & Davidson, 2007). En annan fördel är att deltagarna i en fokusgrupp kan känna sig bekvämare att berätta om sina upplevelser på ett öppet och ärligt sätt om de får göra det tillsamman med andra i en liknande situation, än vid en individuell intervju med forskaren (Halcomb et al., 2007). Nackdelar med
fokusgruppintervjuer kan vara att närvaro av andra kan verka hämmande när känsliga frågor berörs (Halcomb et al., 2007). Å andra sidan finns det också beskrivet att närvaro av andra gruppdeltagare kan utgöra ett stöd om känsliga frågor berörs (Parsons
12
& Greenwood, 2000). Fokusgruppmetoden grundar sig på synen att vi människor påverkas av vår omgivning och av dem vi interagerar med (Curtis & Redmond, 2007). Vissa grundantaganden kommer från social konstruktivism, där människors
upplevelser av sin verklighet påverkas av interaktionen med andra människor (Ivanoff & Hultberg, 2006). Innehållsanalys är en vanligt förkommande analysmetod för data insamlat med fokusgrupper(Krippendorff, 2004 s.27; Webb & Kevern, 2001). Data insamlad med kvalitativ metod kan analyseras med olika analysmetoder beroende på framför alltsyftet med studien. Innehållsanalys är en relevant och praktiskt
användbar analysmetod som ofta används vid forskning inom sjukvård
(Downe-Wamboldt, 1992). Metoden har de fördelarna att den är flexibel och kan ge både breda och kondenserade beskrivningar av ett fenomen (Elo & Kyngäs, 2008). Det finns många olika former av innehållsanalys(Elo & Kyngäs, 2008; Graneheim & Lundman, 2004; Hsieh & Shannon, 2005). Analysen kan utföras manifest och/eller latent och båda analysformerna innefattar tolkning men av varierande grad, den latenta analysen innebär en högre grad av tolkning (Downe-Wamboldt, 1992; Graneheim & Lundman, 2004). I jämförelse med andra kvalitativa analysmetoder betraktas innehållsanalys som den minst tolkande kvalitativa analysmetoden (Sandelowski, 2000). För att förklara innehållsanalys relaterar Graneheim och Lundman (2004) till kommunikationsteori. Datamaterialet, det vill säga intervjutexten, uppstår i en kommunikation mellan forskaren och intervjupersonen (Graneheim & Lundman, 2004). På samma sätt uppstår en kommunikation mellan forskaren och texten under analysens gång (Graneheim & Lundman, 2004). Vidare hänvisar Granehim och Lundman (2004) till kommunikations teori som beskriver att i kommunikation ingår aspekterna innehåll och relation. Det manifesta innehållet svarar för aspekter av innehåll och svarar på frågan vad (att beskriva det synbara och det uppenbara) (Downe-Wamboldt, 1992; Graneheim & Lundman, 2004). Tolkning av ett tema, den latenta analysen, svarar för relationsaspekten och svarar på frågan hur och beskriver den underliggande meningen, det latenta innehållet i intervjutexten
13 Fysioterapi
Centralt i sjukgymnastik eller fysioterapi är rörelsevetenskap med människans kropp och rörelse i fokus (Broberg & Tyni-Lenné, 2009). Fysioterapivetenskap, syftar till att ”med rörelse som huvudsakligt medel främja hälsa och minska ohälsa när hälsan begränsas eller hotar att begränsas av sjukdom och skada, ålder och miljöfaktorer” (Broberg & Tyni-Lenné, 2009). En holistisk syn på rörelse tillämpas, där rörelsen som en sammanhängande helhet påverkas av fysiska, psykologiska och sociala faktorer (Cott, 1995). Sjukgymnastens insatser utförs för att förebygga, behandla eller rehabilitera hälso- och funktionsproblem (Socialstyrelsen, 1999). Det kliniska arbete har beskrivits i form av fysioterapiprocessen som används vid klinisk undersökning och inkluderar anamnes och funktionsmätning, att ställa fysioterapidiagnos, upprätta mål via planering tillsammans med patienten, samt att genomföra och utvärdera en intervention. Sjukgymnaster är verksamma inom många områden (Socialstyrelsen, 1999) och arbetar vid till exempel sjukhus, inom primärvård, kommunal omsorg och privat vård.
Ett ramverk för rehabilitering och fysioterapi ärVärldshälsoorganisationens (WHO´s) Internationella klassifikation av funktionstillstånd, funktionshinder och hälsa (ICF) (Socialstyrelsen, 2003). ICF har ett biopsykosocialt perspektiv och det övergripande målet är att skapa ett gemensamt språk och tydlig struktur för att beskriva
funktionsförmåga och funktionshinder i relation till hälsa (Socialstyrelsen, 2003). Med ICF går det att dela in information utifrån funktionstillstånd och funktionshinder respektive kontextuella faktorer. Funktionstillstånd och funktionshinder består av komponenterna kroppsfunktioner och kroppsstrukturer samt aktiviteter och
delaktighet. Kontextuella faktorer delas upp i komponenterna omgivningsfaktorer och personfaktorer. Ett neutralt språkbruk används i ICF för att kunna ge uttryck för både negativa och positiva aspekter gällande funktion och hälsa.
Sjukgymnasten tillsammans med övrig vårdpersonal har en viktig uppgift vid rehabilitering av patienter med SLE och uppgifterna är förebyggande, behandlande och hälsopromotiva (Bertsias et al., 2008). Sjukgymnastens insats består bland annat
14
av att mäta och bedöma funktion vilket görs med objektiva mätningar, frågeformulär och intervjuer i samband med anamnes (Stenström, 2005 s.318). Utifrån mätning och bedömning läggs en behandlingsplan upp där fysisk aktivitet och träning vanligen utgör en stor del (Stenström, 2005 s.313). Icke farmakologiska behandlingar som innefattar fysisk träning har visat sig ha god effekt att reducera trötthet (Neill et al., 2006). Det är känt att sjukdomens komplexa och oförutsägbara natur ökar behovet av patientundervisning, råd och stöd (Ramsay-Goldman, 2001). Det är viktigt att
informera om och stödja fysisk träning för att bland annat för att förebygga hjärt- kärlsjukdom (Ayán & Martín, 2007; Bertsias et al., 2008). Fysisk träning vid låg till måttlig sjukdomsaktivitet har positiv inverkan på kondition, fysisk funktion, trötthet och depression (Strömbeck & Jacobsson, 2007). Fysisk träning vid SLE har även visat sig vara skyddande för bentätheten hos personer med SLE (Ayán & Martín, 2007). Eftersom fysisk aktivitet och träning har goda hälsoeffekter i allmänhet (Statens folkhälsoinstitut & Yrkesföreningar för fysisk aktivitet, 2008) och vid SLE är det viktigt att som sjukgymnast veta hur patienten upplever sin sjukdom för att kunna stödja patienten till regelbunden fysisk aktivitet, träning och ett hälsosamt beteende.
15 RATIONAL
SLE är en kronisk och komplex sjukdom där trötthet är ett vanligt förkommande besvär som påverkar det dagliga livet negativt (Bauernfeind et al., 2009; Pettersson et al., 2010). För att kunna erbjuda optimal rehabilitering och fysioterapi är det viktigt att beakta patientens trötthet och mäta den och dess konsekvenser i det dagliga livet.Det råder dock brist på reliabla och valida mätinstrument på svenska för mätning av trötthet vid SLE.
Sjukdomspåverkan vid SLE är relaterat till etnicitet vilket även inkluderar faktorer av icke biologisk natur som sociala och kulturella förhållanden (Calvo-Alén & Alarcón, 2007). Skillnader i arbetsmarknad och sjukvårdsystem länder emellan kan sannolikt påverka sjukdomsupplevelsen. För att bättre förstå patienters sjukdomsupplevelser behövs fler kvalitativa studier från olika länder. Denna kunskap är viktig för att kunna utveckla mätinstrument och interventioner utifrån patienternas perspektiv. Tidigare studier av patientperspektivet vid SLE har visat på varierande och främst negativa upplevelser förknippande med sjukdomen (Archenholtz et al., 1999; Baker & Wiginton, 1997; Bauernfeind et al., 2009; Goodman et al., 2005; Hale, Treharne, Lyons et al., 2006; Hale, Treharne, Norton et al., 2006; McElhone et al., 2010; Mendelson, 2006; Mendelson, 2009; Robinson et al., 2010; Stamm et al., 2007; Wiginton, 1999; Wittmann et al., 2009). I några få studier har positiva aspekter framkommit (Bauernfeind et al., 2009; Goodman et al., 2005; McElhone et al., 2010; Stamm et al., 2007; Wittmann et al., 2009). Tidigare studier utifrån ett
patientperspektiv vid SLE har utförts på informanter där diagnosen inte uttryckligen har varit bekräftad med hjälp av ACR kriterierna för SLE eller har baserats på självrapporterad diagnosoch/eller på enbart kvinnor (Archenholtz et al., 1999; Baker & Wiginton, 1997; Bauernfeind et al., 2009; Goodman et al., 2005; Hale, Treharne, Lyons et al., 2006; Hale, Treharne, Norton et al., 2006; Mattje & Turato, 2006; McElhone et al., 2010; Mendelson, 2006; Mendelson, 2009; Ow et al., 2011; Pettersson et al., 2010; Schattner, Shahar, & Abu-Shakra, 2008; Taieb et al., 2010; Wiginton, 1999; Wittmann et al., 2009).
16
ÖVERGRIPANDE SYFTE
Syftet med denna licentiatavhandling var att översätta och testa reliabilitet och validitet av frågeformuläret Fatigue Severity Scale (FSS) för patienter med SLE samt att beskriva och utöka kunskapen om patientupplevelser av sjukdomen.
Syftena var:
- att översätta frågeformuläret FSS till svenska och testa det för aspekter av reliabilitet och validitet för patienter med SLE (I)
- att beskriva hur patienter med etablerad SLE upplever sin sjukdom i det dagliga livet, omfattande både negativa och positiva aspekter (II)
17 METODER Design
För att besvara syftena med denna LIC avhandling har en metodstudie och en kvalitativ fokusgruppintervju studie utförts.
Deltagare Delstudie I
Två patientgrupper med SLE deltog i delstudie I där syftet var att testa frågeformuläret FSS. Patienterna rekryterades från två reumatologmottagningar, dels från ett sjukhus i mellansverige (grupp 1) och dels från ett sjukhus i norra Sverige (grupp 2).
Begreppsvaliditeten testades i en grupp av kvinnor med SLE (grupp 1), som skulle delta i en interventionsstudie gällandefysisk aktivitet där undersökningar utfördes inför start av studien (Boström et al., 2008; (Boström, Dupré, Tengvar, Jansson, & Opava, 2008). Följande huvudsakliga kriterier för inklusion var uppsatta; SLE enligt ACR kriterier (≥4) (Tan et al., 1982), kvinna i åldern 18 till 70 år, med stabil och ingen till måttlig sjukdomsaktivitet samt ingen till liten organskada enlig bedömning av reumatolog.Huvudsakliga kriterier för exklusion var lungproblem, kardiovaskulära eller cerebrovaskulära problem, eller andra tillstånd som kunde inverka på deltagandet i studien om fysisk aktivitet. Till interventionsstudien tillfrågades 128 kvinnor med SLE om intresse att medverka, 40 tackade ja till medverkan. Trettiofyra kvinnor uppfyllde kriterierna och 32 av dem deltog i delstudie I (Tabell 2).
Genomförbarhet, tak- och golveffekter, test-retest reliabilitet, intern konsistens samt innehållsvaliditet testades i en grupp av 23 patienter med SLE (grupp 2). Följande huvudsakliga kriterier för inklusion var uppsatta; SLE enligt ACR kriterier (≥4) (Tan et al., 1982), ålder 18-70 år, ingen till låg förekomst av sjukdomsaktivitet och ingen till liten organskada samt sjukdom i en stabil fas enligt bedömning av reumatolog.
Huvudsakliga kriterier för exkludering var; kumulativa organskador ≥6 enligt Systemic Lupus International Collaborating Clinics/(ACR) - Damage Index (SLICC) (Griffiths, Mosca, & Gordon, 2005), annan medsjuklighet i ett aktivt skede eller i ett
18
kroniskt symtomgivande stadium eller förekomst av diagnostiserad depression. Fyrtiofyra patienter som inbjöds att medverka, 27 tackade ja. Två av dessa uppfyllde inte studiens kriterier enligt reumatolog och två andra patienter avböjde senare medverkan av personliga skäl, slutligen inkluderades 19 kvinnor och 4 män med SLE (Tabell 2).
Delstudie II
I den kvalitativa studien med syftet att beskriva patientupplevelser i dagligt liv
genomfördes med gruppintervjuer i fokusgrupper inkluderades 16 kvinnor och tre män med SLE (Tabell 2). Kriterier för inkludering var: SLE diagnos enligt ACR kriterier (≥4) (Tan et al., 1982), ålder 18 år eller äldre, samt förmåga att förstå och uttrycka sig på svenska. Exkluderingskriterier var; SLE i akut skede, alltför svårt sjuk (terminal organsvikt) samt kognitiva svårigheter av sådan art som kunde förhindra deltagande i en fokusgrupp enligt bedömning av reumatolog. Sextionio patienter med SLE följdes vid aktuell reumatologmottagning, 52 patienter uppfyllde studiens kriterier och tillfrågades om medverkan, varav 32 tackade nej eller avstod att svara. Tjugo patienter tackade ja till att medverka men en av dessa avböjde medverkan av personliga skäl. Vid inklusion i studien undersöktes informanterna/deltagarna av reumatolog gällande generell sjukdomsaktivitet med hjälp av Systemic Lupus Erythematosus Disease Activity Index (SLEDAI) och kumulativa organskador bedömdes enligt SLICC (Griffiths et al., 2005).
19
Tabell 2. Medverkande me
d systemisk lu
pu
s eryth
emaotus i delstudie I och II
Delstudie I Delstudie II Grupp 1 Grupp 2 n=32 n=23 n=19 # Kvinnor/Män 32/0 19/4 16/3 Ålder, år, x (SD), M d (variationsvidd) 52. 1 (9. 7), 52. 5 (30-69) 49. 2 (12.1), 50 (24-68) 54. 9 (12.1), 55 ( 27-80) Sjukdomsduration, år x (SD), Md (variationsvidd) 17.5 ( 11. 5), 18.5 (2-53) 20. 4 (10.6), 25 (4-40) 22. 0 (9. 7), 27 ( 7-34) Generell sjukdoms aktivet SLEDAI a ( 0-105 poäng), Md ( variationsvidd) 1(0-16) * 0 (0-2)* 0 (0-16)
Kumulativa organskador SLI
C C b (0-49 poäng), Md (variations vidd) 0 (0-4) 1 (0-4) 2 (0-6)
Yrkesarbete Arbete hel eller deltid, antal i % ·
47 % 57 % · 58 % # A v dessa m edverka de 11 patienter även i de lstudie I, grupp 2
a SLEDAI=Systemic Lupus Erythematosus Diseas
e Activity Index, högre vär
de svarar för högre sjukdom saktivit et. *Modifierad SLED AI, kom plem entfaktorer oc h anti-D N A ni våer exkluderade (
0-101 poäng), högre värde anger hö
gre grad av sjukdomsaktivitet
b SLI CC=S ystem ic Lupus Inter national C ollaborating Cl inics (Am eri can Collage of R hem atology) D am age Inde
x, högre värde anger
högre gra d av or ganskada x = m edelvärde, SD = standar davvi kelse, Md= m edian
20 Datainsamling och genomförande Delstudie I
FSS översattes till svenska av en sjukgymnast med originalförfattarens medgivande (personlig kommunikation Lauren B Krupp, 2007). Därefter granskades
översättningen av två sjukgymnaster, en sjuksköterska och två reumatologer, mindre revideringar utfördes. Den reviderade översatta versionen översattes sedan tillbaka till engelska av en professionell översättare och jämfördes med den engelska
originalversionen och inga skillnader av vikt noterades dem emellan. Inom ramen för tidigare nämnda interventionsstudie gällande fysisk aktivitet gjordes en pilotstudie av patienter med SLE som besvarade denna svenska version av FSS. I anslutning till detta fick patienterna också svara på frågor om de ansåg att frågorna i FSS var lätta att förstå, kändes relevanta, om någon fråga behövdes tas bort eller läggas till. En revision av FSS på svenska gjordes med hänsyn till några av patientsvaren och detta resulterade i att FSS-Swe 1 skapades.
Under delstudiens gång utvecklades översättningar av FSS till svenska för andra diagnoser. FSS-Swe 1 harmoniserades mot dessa översättningar genom mindre förändringar av ordval och kom att utgöra FSS-Swe 2. Analysen utfördes av två sjukgymnaster och en språklärare. FSS-Swe 2 översattes tillbaka till engelska av en översättare (ej samma som nämnts tidigare) och denna version jämfördes med den engelska original versionen. Det noterades att inget innehåll av vikt var förändrat i jämförelse med original versionen.
Vid inklusion i delstudie I undersöktes patienterna i grupp 1 av reumatolog gällande generell sjukdomsaktivitet med hjälp av mätinstrumentet Systemic Lupus Activity Measure (SLAM) och SLEDAI (Griffiths et al., 2005). En modifierad form av SLEDAI användes där komplementfaktorer och anti-DNA nivåer var exkluderade. Kumulativa organskador bedömdes av reumatolog med hjälp avmätinstrumentet SLICC (Griffiths et al., 2005). SLAM, SLEDAI och SLICC är bedömda som reliabla och valida och rekommenderas vid forskning vid SLE (Griffiths et al., 2005).
21
Begreppsvaliditeten för FSS-Swe 1 testades på grupp 1. Eventuella samband mellan FSS-Swe 1 och följande variabler studerades:
- Total sjukdomsaktivitet enligt modifierad SLEDAI och SLAM. Utöver SLAM slutpoäng ingår i detta instrument en Visuell Analog Skala (VAS) (0-100 mm) där patienten själv skattar sin sjukdomsaktivitet, vilket benämns SLAM-VAS. Högre poäng svarar för högre grad av sjukdomsaktivitet.
- Kumulativa organskada enligt SLICC, där en högre poäng svarar för högre grad av organskada.
- Självskattad hälsorelaterad livskvalitet med hjälp av den svenska versionen av Medical Outcomes Study Short-Form Health Survey (SF-36) ( Sullivan, Karlsson, & Ware., 1995). SF-36 består av följande delskalor: fysisk funktionsförmåga,
rollfunktion fysiska orsaker, smärta, allmänhälsa, vitalitet, social funktion, rollfunktion emotionella orsaker och psykiskt välbefinnande. Högre poäng visar på bättre funktion. Engelskspråkiga versionen av SF-36 är bedömd som reliabel och valid för patienter med SLE (Stoll et al., 1997; Thumboo et al., 1999).
- Maximal syreupptagningsförmåga, VO2 max, undersöktes via arbetsprov på
ergometercykel med samtidig direkt registrering av syreupptag, vilket har bedömts att ge reproducerbara resultat (Wisen & Wohlfart, 2004). Den maximala
syreupptagningsförmågan uttrycktes i liter per minut (l/min) och milliliter per kroppskilogram och per minut (ml/kg/min).
- Ålder och sjukdomsduration.
Genomförbarhet, tak- och golveffekter, reliabilitet samt innehållsvaliditeten för FSS-Swe 2 testades på grupp 2. Genomförbarheten granskades, genom att notera om alla frågor besvarats vid test-retest mättillfällena. Tak- och golveffekter studerades också vid test-retest mättillfällena genom att undersöka fördelningen av svaren över skalan. Test-retest reliabilitet, det vill säga stabilitet över tid, analyserades genom att FSS-Swe 2 besvarades av samma patienter vid två tillfällen med cirka 7 dagars mellanrum. Internkonsisten undersöktes för FSS Swe-2 vid testtillfället. Innehållsvaliditeten studerades via skriftliga frågor om FSS-Swe 2 gick att förstå, reflekterade deras trötthet, om de var relevanta för deras trötthet och om det fanns någon fråga de skulle
22
vilja ta bort eller lägga till. Svarsalternativen var ja eller nej med utrymme för att skriva kommentarer. Möjlighet att kommentera varje enskild fråga i FSS-Swe 2 fanns också.
Delstudie II
Kvalitativ datainsamling utfördes via intervju i fyra fokusgrupper med fyra till fem informanter i varje grupp, där männen medverkade i två av grupperna. Intervjuerna utfördes på ett sjukhus i ett ostört rum och en moderator (MM) och en observatör medverkade vid intervjuerna som tog cirka 1-1.5 timme per intervju. Intervjuguiden var inspirerad av ICF och inleddes med följande generella fråga Hur upplever ni att sjukdomen påverkat er? För att ge utrymme för berättande om både negativa och positiva upplevelser och stimulera diskussion. Därefter behandlandes frågor om upplevelse av sjukdomens påverkan på kroppen, förmågan att vara aktiv och delaktig i det dagliga livet samt vad som upplevdes som hindrande och underlättande i
omgivningen och hos personen själv. Intervjuerna spelades in på ljudband och transkriberades ordagrant.
Databearbetning och analys Delstudie I
FSS-Swe 1
Begreppsvaliditeten analyserades med hjälp av Spearmans rangkorrelationskoefficient (rs) och samband mellan FSS-Swe 1 å ena sidan och modifierad SLEDAI, SLAM,
SLAM-VAS, SLICC, de åtta delskalorna i SF-36, VO2 max, ålder och
sjukdomsduration å andra sidan studerades. Sambanden bedömdes enligt Munro (1997 s.235) på följande vis: rs ≤ 0.25 betraktades som liten om någon (“little if any“),
rs =0.26-0.49 låg (low), rs =0.50-0.69 måttlig (”moderate”), rs =0.70-0.89 hög (“high“)
23 FSS-Swe 2
Genomförbarhet studerades genom att kontrollera om frågorna i FSS-Swe 2 besvarats av alla patienterna vid både test-retest mättillfällena. Tak- och golveffekter
analyserade vid test och retest mättillfället genom att notera om svaren på de ingående frågorna och slutpoängen fördelade sig över hela skalans omfattning eller inte (1-7). Medianvärdet kontrollerades också för de enskilda frågorna för att granska om det sammanföll med skalans maximum eller minimum värde (1 eller 7) vid något av test eller retest mättillfället. Kolmogorov-Smirnov test användes för att kontrollera om slutpoängen av FSS-Swe 2 var normalfördelad vid test och retest mättillfällena (Lam, Young, Marwaha, McLimont, & Feldman, 2004)
Intern konsistens analyserades med hjälp av Cronbachs alfa koefficient (DeVellis, 2003 s.28) och de enskilda frågornas bidrag till skalans slutpoäng beräknades med ”Corrected item-to-total correlation coefficient” (Ferketich, 1991). Värdena från det första testtillfället i test-retest sessionen användes för dessa beräkningar. Cronbachs alfa värden >0.70 betraktas som tillfredställande vid gruppjämförelser, vid jämförelse på individnivå rekommenderas alfa >0.90 (Bland & Altman, 1997). För god intern konsistens krävs korrelationer r >0.30 vid beräkning av ”Corrected item-to-total correlation coefficent” (Ferketich, 1991). Test-retest reliabiliteten beräknades med teckentest och med viktad kappa koefficient på de individuella frågorna och
slutsumman av FSS-Swe . Viktad kappa beräknades på slutsumma av FSS-Swe 2, det vill säga summan av de nio frågorna, kappa-beräkningar är svåra att hantera med värden som innehåller decimaler vilket FSS slutpoängen gör som räknas ut som ett medelvärde av frågorna varför slutsumman användes i beräkningarna. Enligt (Landis & Koch, 1977) betraktas Kappa värden < 0.00 som knapp (”poor”), 0.00- 0.20= liten (”slight”), 0.21-0.40= skälig (”fair”), 0.41-0.60= måttlig (”moderate”), 61-0.80= god (”substantial”) och 0.81-1.00= nästan perfekt (”almost perfekt”) överensstämmelse (författarens översättning). Patienternas syn på FSS-Swe 2 redovisades som frekvenser av Ja/Nej svaren och svaren i fritext kategoriserades. P ≤ 0.05 betraktades som
24
for the Social Sciences (SPSS) 13.0 och för viktad kappa användes Statistika 5.0 Basic program.
Delstudie II
En induktiv metod användes vid analysen av de transkriberade fokusgruppintervjuerna (Elo & Kyngäs, 2008). Analysenheten var de utskrivna texterna från intervjuerna (Graneheim & Lundman, 2004). Texten analyserades med latent innehållsanalys enligt Graneheim & Lundman, (2004) och började med att texterna lästes igenom flera gånger för att få en känsla för hela materialet. Därefter identifierades meningsenheter det vill säga ord eller hela meningar som hörde samman angående innehåll och sammanhang. Meningsenheterna kondenserades, det vill säga meningsenheterna kortades ner med bevarat innehåll. Därefter skapades koder som illustrerade innehållet av de kondenserade meningsenheterna. Koderna sorterades genom att jämföra
kodernas likheter och skillnader och underkategorier skapades. Därefter sorterades underkategorierna i kategorier. Genom en analys process av den underliggande meningen, det latenta innehållet av kategorierna utvecklades teman (Graneheim & Lundman, 2004). Analysen avslutades när det inte gick att kondensera och abstrahera ytterligare.
Etiska överväganden
Delstudie I erhöll etiskt godkännande från den regionala etiska kommittén vid Karolinska sjukhuset, Stockholm (Dnr 00-364) och den regionala
etikprövningsnämnden i Umeå (Dnr 05-021M). Delstudie II erhöll etiskt godkännande från regionala etikprövningsnämnden i Umeå (Dnr 08-048). Deltagandet i studierna var frivilligt och patienterna fick information om att valet att delta eller inte delta i studierna inte skulle komma att påverka deras vård och rehabilitering på något sätt. Patienterna fick både skriftlig och muntlig information samt möjlighet att ställa frågor om studien och få dem besvarade. Samtliga patienter som deltog i studierna skrev under ett informerat samtycke enligt Helsingforsdeklarationen.
25
All datainsamlig är till någon grad ett hot mot denenskildes integritet. De
mätinstrument och frågeformulärsom användes i delstudie I och II används i klinik och forskning utan att kränkande eller andra negativa aspekter har rapporterats (Griffiths et al., 2005; Yee, McElhone, Teh, & Gordon, 2009). En risk med
fokusgrupper är att övriga gruppdeltagare kan lyssna på den enskildes berättelse om sina upplevelser och reflektioner och deltagarna får på detta sätt kunskap om varandra (Halcomb et al., 2007). Informanterna i delstudie II upplystes om att intervjun skulle ske i grupp. Informanterna ombads att beakta ett förhållningssätt gentemot varandra som innebar att det som sades stannade inom gruppen och inte spreds vidare. Med frågor som var omsorgsfullt formulerade och hänsynsfullt uppträdande från forskarna minimerades problem som kunde tänkas uppstå om känsliga frågor berördes.
Fokusgruppintervjustudier har tidigare utförts vid SLE utan att negativa aspekter har rapporterats (Pettersson et al., 2010; Stamm et al., 2007). Beredskap fanns om negativa reaktioner skulle uppstå med möjlighet till enskilda samtal efter fokusgruppintervjun med moderatorn och med den aktuella reumatologmottagningens kurator.
26 RESULTAT
Delstudie I
Begreppsvaliditet
Vid test av begreppsvaliditet påvisades signifikanta samband mellan FSS-Swe 1 och de åtta delskalorna i SF-36 varierade mellan rs -0.41 och -0.65 och sambandet med
vitalitet var rs -0.63. Signifikant samband fanns även mellan FSS-Swe 1 och
sjukdomsaktivitet enligt SLAM (rs =0.48) och SLAM-VAS (rs =0.46) samt mellan
FSS-Swe 1 och ålder (rs =-0.35) (Tabell 3). Inga (rs <0.32) signifikanta samband fanns
mellan FSS-Swe 1 å ena sidan och modifierad SLEDAI, SLICC, maximalt syreupptag, sjukdomsduration å andra sidan (Tabell 3).
Genomförbarhet, tak- och golveffekter
Alla patienter (n =22) svarade på alla frågor i FSS-Swe 2 vid båda testtillfällena. Alla svarspoäng (1-7) användes vid något av test eller retest tillfället för sex av de nio frågorna i FSS-Swe 2. Övriga tre frågor hade en fördelning mellan 2-7 svarspoäng. Fråga 1, Min motivation är lägre när jag är trött, visade på en takeffekt vid det första mättillfället då medianvärdet på svaren för denna fråga var det samma som skalans maxvärde. Median värdet för FSS-Swe 2 slutpoäng var vid test tillfället 5.4 och varierade mellan 1.7-7.0 poäng. Vid retest tillfället var medianvärdet för FSS-Swe 2 slutpoängen 5.6 och varierade mellan 1.8-7.0 poäng. Kolmogorov-Smirnov testet visade att slutpoängen för FSS-Swe 2 vid både test och retest mättillfällena var normalfördelade.
Intern konsistens och test-retest reliabilitet
Sambanden mellan frågorna i FSS-Swe 2 enligt Cronbachs alfa var 0.94 (n=23). ”Corrected item to total correlation coefficients” varierade mellan 0.35 och 0.91 (n=23) och koefficienterna hade ett medianvärde på 0.86. Viktad kappa koefficienterna för de enskilda frågorna i FSS-Swe 2 varierade mellan 0.47 och 0.91 (Tabell 4). Viktad kappa koefficienten för slutsumman var 0.74. Det var inga signifikanta
27
skillnader mellan ”test” och ”retest” mättillfällena för de enskilda frågorna, eller för slutpoängen av FSS-Swe 2.
28
Tabell 3. Samband mellan Fatigue severity scale, svensk version 1 (FSS-Swe 1) och generell sjukdomsaktivitet, totala organskador, hälsorelaterad livskvalitet, maximal syreupptagningsförmåga, ålder och sjukdomsduration (n= 32)
FSS-Swe 1 Korrelation (rs) Generell sjukdomsaktivitet Modifierad SLEDAI a 0.32 ns SLAM b 0.48 ** SLAM-VAS c 0.46 ** Kumulativ organskada SLICC d 0.07 ns Hälsorelaterad livskvalitet Delskalor i SF-36 e Fysisk funktion -0.43 *
Rollfunktion - fysiska orsaker -0.60 **
Smärta -0.59 **
Allmän hälsa -0.65 **
Vitalitet -0.63 **
Social funktion -0.62 **
Rollfunktion - emotionella orsaker -0.41 *
Psykiskt välbefinnande -0.44 * Maximal syreupptagningsförmåga VO2 max (n=29) # l/min 0.09 ns ml/kg/min -0.18 ns Ålder -0.35 * Sjukdomsduration -0.10 ns
a Modifierad SLEDAI= Systemic Lupus Erythematosus Disease Activity Index där
komplementfaktorer och anti-DNA nivåer var exkluderade
b SLAM =Systemic Lupus Activity Measure, c SLAM-VAS= patienters självskattade
sjukdomsaktivitet med hjälp av en visuell analog skala
d SLICC=Systemic Lupus International Collaborating Clinics (American Collage of
Rhematology) Damage Index
e SF-36= Medical Outcomes Study Short-Form Health Survey-36, svensk version
# 29 av 32 kvinnor med SLE klarade att utföra maximalt ergometer cykeltest l/min= liter per minut, ml/kg/min= milliliter per kroppskilogram och per minut rs = Spearmans rangkorrelationskoefficient
29
Tabell 4. Test-retest reliabilitet
av frågorna i Fatigue severity sc
ale, svensk version 2 (FSS-Swe
2) hos patienter med systemi
sk lupus eryt h ematosus (n=22*). Frågor i FSS-Sw e 2 Test Retest Viktad Teckentest k ap p a Md (IQR) Md (IQR) koeffic ient 1. Min m
otivation är lägre när jag är trö
tt
7.0 (6.0-7.0)
6.0 (5.8-7.0)
0.79
0.12 (ns)
My motivation is lower when I am fatigued 2. Motion fram
kallar m in trötthet 3.0 (2.0-5.0) 3.0 (2.0-5.0) 0.47 0.15 (ns)
Exercise brings on my fatigue 3. Jag blir lätt trött
5.5 (4.0-7.0)
6.0 (4.0-7.0)
0.82
1.00 (ns)
I am easily fatigued 4. Trötthet begränsar m
in fysiska aktivi tet 6.0 (3.8-6.2) 5.5 (4.0-6.2) 0.58 1.00 (ns) Fatigue in te rferes with my physical functioning
5. Trötthet orsakar ofta problem
för m ig 5.0 (3.0-7.0) 5.5 (4.0-7.0) 0.75 0.11 (ns)
Fatigue causes frequent problems for me 6. Min trötthet hindrar m
ig från
ihållande fysiska aktiv
iteter 5.0 (3.0-7.0) 5.0 (3.8-7.0) 0.73 0.69 (ns) My fa tigue p
revents sustained phys
ical functionin g 7. Trötthet b egränsar m öjligh eten att uppfylla vis sa plik ter o ch åtaganden 5.5 (4.0-7.0) 6.0 (4.0-7.0) 0.74 0.75 (ns)
Fatigue interferes with carrying out
certain duties and
responsibilities
8. Trötthet är ett av m
ina tre m
est funktionshindrande sym
tom
6.5 (4.8-7.0)
6.5 (4.8-7.0)
0.76 1.00 (ns)
Fatigue is among my three most disabling symptoms 9. Trötthet b
egränsar m
itt arbete, familjeliv
eller s ocialaliv 5.5 (3.0-7.0) 5.5 (3.0-7.0) 0.91 1.00 (ns) Fatigue in te
rferes with my work, family or soc
ial life
*
En av patienterna fyllde i FSS-Swe 2 m
ed 20 dagars m ellanrum och exk luderades därför från beräkning av test -retest reliabilitet . Skalsteg 1 -7 , 1= instämm er inte alls, 7= instämm
er helt och hållet
Md=m
edian, IQR= kvartilavstå
nd (“interquartile range”) p ≤0.05, ns= icke signif ika nt (”not significant”)
30 Innehållsvaliditet
Tjugo av 23 patienter lämnade synpunkter på FSS-Swe 2. Dessa 20 patienter ansåg att frågorna gick att förstå, 18 angav att frågorna speglade deras trötthet, var relevanta och att ingen fråga behövdes strykas. Tolv patienter svarade att inga nya frågor behövde införas i FSS-Swe 2 och fem patienter uttryckte att nya frågor kunde läggas till och förslag till detta lämnades (Tabell 5).
31
Tabell 5. Patienters med SLE kategoriserade förslag och kommentarer på Fatigue severity sclale svensk version 2 (FSS-Swe 2) n=20*
Kommentarer och förslag
Kommentarer angående ingående frågor i FSS-Swe 2 gick att förstå, reflekterade trötthet, och var relevanta #
Frågorna är bra och stämmer med tröttheten
Frågorna är förståeliga, inkluderar de mest funktionshindrande följderna av trötthet Det är svårt att skatta trötthet då den varierar
Det är svårt att skatta trötthet enligt en siffra Vill spontant svara 7 på alla frågor
Frågorna är inte relevanta om du inte är trött
Du tvingar dig själv att fortsätta i stället för att ge upp Har ökat min kunskap om min trötthet
Förslag på frågor som skulle kunna inkluderas ## Minskar fysisk aktivitet din trötthet?
Hur långt kan du tvinga dig själv att genomföra aktiviteter? När på dagen är du mest trött?
Hur är dina mentala funktioner? Dem närmast dig, förstår de tröttheten? Förslag på frågor som kan exkluderas ##
Fråga 1 (Min motivation är lägre när jag är trött) Kommentar: Motivation är lägre för alla när man är trött
Fråga 8. (Trötthet är ett av mina tre mest funktionshindrande symtom) Kommentar: Jag har inga funktionshindrande symtom
Kommentarer om frågorna ingående i FSS-Swe 2 #
Har ökat min kunskap om olika sorters trötthet och hur hantera det Trötthet varierar över dagen
Trötthet stör men begränsar inte, men gör mig osäker om jag kan avsluta en uppgift, planering och prioritering krävs
Du vänjer dig med trötthet och anpassar din vardag till tröttheten
När jag blir trött faller allt rakt ner, kan inte växla tempo och göra något snabbt, tidsbrist blir en följd
Trötthet påverkar mitt sociala liv på det sättet att man måste avstå att delta i aktiviteter Motivationen blir mindre när du är trött
Motion leder till en annan sorts trötthet Dela fråga nio till två separata frågor * 20 av 23 svarade på frågor om FSS-Swe 2
32 Delstudie II
Analysen resulterade i två teman och åtta kategorier, teman var i) Mångfacetterad osäkerhet och ii) Fokus på hälsa och möjligheter (Tabell 6).
Mångfacetterad osäkerhet
Sjukdomen SLE hade lett till en mångfald av skiftande besvär vilket gav en känsla av att kroppen inte fungerade som vanligt. Skov kunde komma plötsligt och sjukdomen upplevdes som oförutsägbar. En opålitlig kropp uttrycktes i form av ökad känslighet för solljus och stress samt minskad motståndskraft mot andra sjukdomar. Osäkerhet om orsakerna till olika besvär eller tillstånd uttrycktes, var orsaken SLE, andra sjukdomar eller livet självt? I det dagliga livet upplevdes en störande smärta och svårförståelig trötthet. Smärta kunde vara förknippat med stelhet och svaghet. Den upplevdes som konstant eller varierande i intensitet och kunde flytta runt i kroppen, vilket var svårt att förstå. Värken var ibland mer uttalad i stillhet och kunde störa nattsömnen vilket uttrycktes som mycket påfrestande och värre än att vara svårt sjuk. Tröttheten beskrevs som konstig och ”förlamande”. Den var inte möjlig att häva med sömn och det var svårt att förstå orsaken till tröttheten. Den upplevdes som svår och påfrestande samt inverkande negativt på det dagliga livet med familjen och gav upphov till begränsningar i aktiviteter. Förändrat stämningsläge och oro beskrevs. Nedstämdhet och depression kunde variera över tid och var speciellt framträdande vid skov eller värk. Oro för andras tankar om sjukdomen och oro för ärftlighet uttrycktes. Beroende av mediciner och sjukvård uttrycktes. Läkemedel var nödvändiga och var verkningsfulla samt gav en upplevelse av att ha fått livet tillbaka och av att känna sig frisk. Rädsla för biverkningar och att inte veta hur man skulle reagera på mediciner upplevdes som svårigheter. Biverkningar som sömnsvårigheter, viktuppgång och benskörhet nämndes. Informanterna var tacksamma för sjukvården och upplevde att det var viktigt med en lättillgänglig sjukvård, men sjukvårdspersonal ansågs dock kunna ha bristande kunskaper om sjukdomen, vilket minskade förtroendet.
33 Fokus på hälsa och möjligheter
Informanterna beskrev att sjukdomen hade medfört att de genomgått en
lärandeprocess med utvecklande av personlig styrka. Att insjukna var en omvälvande upplevelse och att vänja sig vid sjukdomen och dess konsekvenser var svårt och tog lång tid. Med tiden hade de lärt sig att hantera sjukdomen och kunde känna igen vad som försämrade hälsan. Sjukdomen hade medfört att det var nödvändigt att lära sig att prioritera, vilket upplevdes som svårt, men att lära sig prioritera uttrycktes också som en positiv konsekvens. De hade lärt sig att leva i nuet, lärt sig att leva ett lugnare liv och att finna glädje i vardagen. Informanterna beskrev begränsningar och möjligheter i aktiviteter och arbete. Sjukdomen hade påverkat hela livet, men i varierande
utsträckning. Ibland fick aktiviteter utföras på alternativa sätt och de hade varit tvungna att ge upp vissa aktiviteter. Misslyckande i någon aktivitet kunde leda till minskad motivation för just denna aktivitet. Det kunde vara svårt att planera det dagliga livet då det inte alltid var möjligt att veta vad som skulle kunna klaras av. Yrkesarbetet hade påverkats på olika sätt som till exempel minskade möjligheter i yrkesval, reducerad tjänstgöringsgrad eller att inte alls klara av att yrkesarbeta. Deltidsarbete sågs dock som en möjlighet till fortsatt yrkesarbete. När möjligheten att yrkesarbeta minskade kunde i stället andra värdefulla aktiviteter komma in i bilden och ge glädje. Informanterna upplevde det som en utmaning att förklara sjukdomen och få stöd. De fick praktisk hjälp och bad andra om hjälp vilket var viktigt för att kunna ha fokus på hälsa och möjligheter. Stödet kunde också minska en känsla av isolering. Om stöd och förståelse saknades upplevdes detta smärtsamt men samtidigt var det viktigt att känna sig oberoende av andra. Relationer hade påverkats, ibland kände de sig till besvär för partnern och det kunde vara svårt att orka var positiv till barnen. För att få stöd och förståelse förklarade informanterna sjukdomen och dess konsekvenser för andra, men det var svårt på grund av sjukdomens komplicerade och osynliga natur. När det förekom synliga spårav sjukdomen underlättades förklarandet, men samtidigt var detta inte att föredra då informanterna inte ville bli betraktade som sjuka. Att leva ett vanligt liv med meningsfull sysselsättning och inte fokusera på sjukdomen
upplevdes av informanterna som viktigt. Envishet, att kämpa på och att ha en positiv inställning till livet beskrevs vara viktigt för att underlätta hantering av sjukdomen.
34
Viktigt var också att ha meningsfulla sysselsättningar såsom värdefulla
fritidsaktiviteter. Ibland var det dock nödvändigt att finna nya meningsfulla aktiviteter de kunde klara av. Att vara sysselsatt, att kunna ägna sig åt fysisk aktivitet och träning upplevdes som mentalt- och fysiskt stärkande.
35
Tabell 6. A
n
al
ysens resultat
i teman och kategorier
Teman Kate gorier Mångfacetterad osäkerhe t En opålitlig kropp
Störande smärta och svårförståelig trötthet Förä
ndrat stäm ningsläge oc h or o Beroende a v m
ediciner och sjukvård
Fokus på hälsa och möjligheter Lära
ndeprocess med utvec
klande a
v personli
g styrka
Begräns
ningar och möjligheter i aktiviteter och arbete
Utmaning att förklara sjukdomen och få stöd
Le
va ett vanligt liv med me
ningsfull sysselsättning
36 DISKUSSION Resultatdiskussion
Delstudie I
Resultatet från denna studie gav stöd för begreppsvaliditeten gällande FSS-Swe 1. Vad det gäller sambanden mellan FSS-Swe 1 och sjukdomsaktivitet fanns ett icke
signifikant och långt samband mellan FSS-Swe 1 och SLEDAI samt ett lågt signifikant samband mellan FSS-Swe 1 och SLAM, tidigare studier har funnit liknade resultat (Bruce et al., 1999; Gladman et al., 1996; Kozora et al., 2006; Omdal et al., 2002; Wang et al., 1998; Zonana-Nacach et al., 2000). Inget signifikant samband (rs≤0.25)
erhölls mellan FSS-Swe 1 och organskada (SLICC) eller mellan FSS-Swe 1 och sjukdomsduration, ett resultat som har stöd i andra studier (Bruce et al., 1999; Omdal et al., 2002; Tench et al., 2000). Dessa resultat tyder sammantaget på att FSS inte primärt mäter sjukdomsaktivitet eller organskada hos patienter med SLE. Sambanden mellan FSS-Swe 1 och hälsorelaterad livskvalitet enligt SF-36 var signifikanta och måttliga för delskalorna rollfunktion fysiska orsaker, smärta, allmänhälsa, vitalitet och social funktion, i SF-36. Dessa resultat konfirmeras av tidigare studier som funnit liknade eller något starkare samband mellan SF-36 delskalan vitalitet och FSS (Bruce et al., 1999; Tench et al., 2000; Zonana-Nacach et al., 2000). En låg negativ signifikant korrelation mellan FSS-Swe och ålder 1 erhölls i vår studie, det vill säga ju äldre desto mindre trött. Andra forskare har beskrivit att ingen signifikant korrelation eller en liten positiv korrelation (rs=0.11) fanns mellan FSS och ålder (Omdal et al., 2002; Tench et
al., 2000; Zonana-Nacach et al., 2000). I vår studie kunde inget signifikant samband mellan FSS-Swe 1 och kondition (maximal syreupptagningsförmåga) påvisas. Däremot har en tidigare studie visat ett måttligt negativt samband mellan FSS och kondition (Keyser et al., 2003). Denna studie inkluderade yngre kvinnor med en mindre aktiv sjukdom än de kvinnor som medverkade i delstudie I vilket möjligen kan förklara skillnaderna i resultatutfallet.
Alla skalsteg användes när frågorna i FSS-Swe 2 besvarades och endast en takeffekt fanns vid ett av testtillfällena för fråga 1 Min motivation är lägre när jag är trött. FSS-
