Institutionen för neurovetenskap Fysioterapeutprogrammet Examensarbete 15 hp
En studie gällande samband mellan
hälsorelaterad livskvalitet och fysisk
aktivitet vid narkolepsi
A study regarding the correlation between health-related
quality of life and physical activity in narcolepsy
Sammanfattning
Bakgrund: Narkolepsi är en kronisk neurologisk sjukdom som påverkar hjärnans förmåga att
reglera hormonet hypokretin, vars uppgift är att reglera aptit, sömn och vakenhet. Narkolepsi delas in i två typer, Typ 1 och Typ 2. Fysisk inaktivitet har påvisat öka besvären med
överväldigande dagtrötthet och personer med narkolepsi är mindre fysiskt aktiva än friska personer.
Syfte: Undersöka och kartlägga hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet hos en grupp
individer med narkolepsi, jämföra åldersskillnader samt undersöka om det finns ett samband mellan dessa variabler.
Metod: Tvärsnittsstudie med icke-experimentell design. Individer från 16 år inkluderades i
undersökningsgruppen (n=70). Deltagarna rekryterades via Narkolepsiföreningen genom en sluten Facebook-grupp och ett mejlutskick från deras kansli.
Resultat: Lägre dimensionspoäng inom samtliga dimensioner från RAND-36 kunde påvisas
för deltagarna jämfört med normalpopulationen samt att majoriteten av deltagarna uppnår rekommendationerna för fysisk aktivitet per vecka. Signifikant skillnad mellan
åldersgrupperna kunde enbart påvisas inom dimensionerna Rollfunktion (emotionell) och Psykiskt välbefinnande. Det fanns en signifikant positiv låg korrelation mellan rapporterade aktivitetsminuter och dimensionen Fysisk funktion.
Konklusion: Resultatet i undersökningen visar på trots att majoriteten av deltagarna uppnår
rekommendationerna för fysisk aktivitet skattade de lågt för dimensioner kopplade till psykologiska och sociala aspekter. Det behövs således vidare forskning för att undersöka olika fysiska interventioners effekt på den hälsorelaterade livskvaliteten hos individer med narkolepsi. Resultatet visar även på att det finns ett behov av multimodalt bemötande med fokus på bio-psyko-sociala aspekterna.
Abstract
Background: Narcolepsy is a chronic neurological illness that effects the brain’s capacity to
produce the hypocretin hormone, whose function is to regulate appetite, sleep and alertness. Narcolepsy is divided into two groups, Type 1 and Type 2. Physical inactivity has shown to increase the symptoms of excessive daytime sleepiness and individuals with narcolepsy is less physically active than healthy individuals.
Purpose: To study and chart health-related quality of life and physical activity level in a
group of individuals with narcolepsy, to compare age-differences and also to explore whether there is a correlation between these variables.
Method: Cross-sectional study with a non-experimental design. Participants from 16 years
old were included in the sample group (n=70). The participants were recruited by Narkolepsiföreningen through a closed Facebook-group and through e-mail from their chancellery.
Results: A lower score within all dimensions could be shown for the participants and that the
majority of the participants reach the recommendation for physical activity each week. A significantly difference between the age-groups was disclosed within the dimensions Social functioning and Mental health. There was a significant positive low correlation between reported physical activity levels and the dimension Physical function.
Conclusion: The results in this study show that even though the majority of the participants
reach the recommendations for physical activity, the dimensions that were related to
psychological and social aspects were low. Thus, further research is needed to study the effect of different physical interventions on the health-related quality of life in individuals with narcolepsy. The results also show that there is a need for a multimodal approach with focus on the biological, psychological and social aspects.
Innehållsförteckning
1.0 Bakgrund ... 1
1.1 Narkolepsi – symtom och skademekanism ... 1
1.2 Förekomst ... 2
1.3 Komorbiditet ... 2
1.4 Behandling ... 3
1.5 Definition och riktlinjer för fysisk aktivitet ... 4
1.6 Hälsorelaterad livskvalitet, livskvalitet och hälsa ... 4
1.7 Problemformulering ... 5
2.0 Syfte och frågeställningar... 6
2.1 Syfte ... 6 2.2 Frågeställningar ... 6 3.0 Metod ... 6 3.1 Design ... 6 3.2 Urval ... 7 3.3 Datainsamlingsmetod... 7 3.4 Frågeformulär ... 7 3.5 Genomförande ... 8 3.6 Databearbetning ... 8 3.7 Etiska överväganden ... 9 4.0 Resultat ... 10 4.1 Undersökningsgruppen ... 10 4.2 Hälsorelaterad livskvalitet ... 12 4.3 Fysisk aktivitet... 13
4.4 Skillnader i hälsorelaterad livskvalitet mellan åldersgrupperna ... 14
4.5 Skillnader i fysisk aktivitetsnivå mellan åldersgrupperna ... 15
4.6 Samband mellan hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet... 15
5.0 Diskussion ... 16
5.1 Resultatsammanfattning ... 16
5.2 Resultatdiskussion ... 16
5.3 Metoddiskussion ... 19
5.4 Etikdiskussion... 22
5.5 Klinisk nytta och framtida forskning ... 22
5.6 Konklusion ... 24
Referenser ... 25
Bilaga 1 – Informationsbrev ... 28
Bilaga 2 – Bakgrundsfrågor ... 29
Bilaga 3 – RAND-36 Hälsa och livskvalitet ... 30
1
1.0 Bakgrund
1.1 Narkolepsi – symtom och skademekanism
Narkolepsi är en kronisk neurologisk sjukdom som påverkar hjärnans förmåga att reglera hormonet hypokretin, även kallat orexin. Hypokretinets uppgift i hypotalamus är att reglera aptit, sömn och vakenhet. Detta gör att överväldigande dagtrötthet som ej går över,
sömnattacker och nedsatt sömnkvalitet är några av kardinalsymtomen vid narkolepsi. Utöver dessa symtom kan även kataplexi (vilket innebär plötslig förlust av muskeltonus),
hallucinationer och sömnparalys förekomma (1). Narkolepsi förmodas vara en autoimmun sjukdom eftersom individerna har en specifik variant av human leucocyte
antigen-vävnadstypen (HLA), som kallas HLA-DQB1*06:02 (2).
Överväldigande dagtrötthet är bland det första symtomet som uppmärksammas vid
narkolepsi. Det innefattar oftast ofrivilliga sömnattacker där individen somnar vid olämpliga tillfällen och tider på dygnet. Rapid eye movement (REM) är en av sömnens faser som kännetecknas av snabba ögonrörelser under vissa perioder av sömnen där hjärnan fortfarande är aktiv men kroppen hamnar i ett orörligt läge, en slags förlamning (2). REM-sömnen uppkommer ovanligt snabbt hos personer med narkolepsi vilket är anledningen till dessa sömnattacker. Under en sömnattack får personen själv en minneslucka medan det utåt sett ser ut som om personen är vid medvetande. Samtidig temporär förlamning och hallucinationer kan förekomma. Sömnattacker uppkommer oftast vid aktiviteter som är stillsamma (2,3).
Vid narkolepsi är nattsömnen störd på grund av bristen av det sömnreglerande hormonet hypokretin. Upprepade uppvaknanden under nattens gång och minskad djupsömn kan leda till inlärnings- och koncentrationssvårigheter. Detta eftersom bearbetning av information sker under djupsömnen och har därför en stor betydelse för inlärningsförmågan och hur minnen lagras. Vid uppvaknande eller insomning kan sömnparalys och hallucinationer förekomma (2).
2 upplever starka känslor, stimulin som glädje och skratt, ilska, stress, rädsla, sexuell njutning eller vid överraskningar (2–4).
Den exakta skademekanismen för den nedsatta hormonregleringen är i dagsläget okänd, en minskning av de neuropeptider som producerar hypokretin som är beläget i laterala posteriora hypotalamus har uppmärksammats (5,6). Det finns även andra bidragande faktorer som anses påverka utvecklingen av narkolepsi, exempelvis miljömässiga yttre faktorer som
influensavirus typ A eller streptokockinfektion. Ett samband har setts med Pandemrix-vaccinationen mellan 2009–2010 för H1N1-viruset men det behövs vidare forskning för att bekräfta kausaliteten (5). Genom de yttre faktorerna kan T-cellerna reagera på de kroppsegna ämnen som presenteras och det sker en försvarsreaktion mot de nervceller som producerar hypokretin i hypotalamus. T-cellerna är en del av immunförsvaret (1,2,5). Det finns således en ökad risk för autoimmun reaktion vid vävnadstypen HLA-DQB1*06:02 (2).
Narkolepsi delas in i två typer, Typ 1 (NT1) och Typ 2 (NT2) (7). En tydlig markör hos NT1 är avsaknaden av eller låga nivåer av hypokretin i ryggmärgsvätskan (cerebrospinal fluid) och kataplexi vilket skiljer NT1 från NT2. Förutom kataplexi och hypokretin-nivån har båda typerna av narkolepsi liknande kliniska symtom som varierar alltifrån mycket symtom till lindriga symtom, dock är det oklar genes till uppkomsten av NT2 (5,6).
1.2 Förekomst
Förekomsten av individer med narkolepsi i Sverige bedöms vara cirka 4000 stycken, där både män och kvinnor drabbas. Narkolepsi debuterar vanligen i 15–30 års ålder (1). Det beräknas vara cirka 350 stycken barn och unga vuxna som fick NT1 efter Pandemrix-vaccinationen mellan år 2009–2010 (2). Under den perioden blev cirka 5,3 miljoner i Sverige vaccinerade mot H1N1-viruset med Pandemrix, vilket motsvarar ungefär 60 procent av populationen (8). Hos individerna som har NT1 har majoriteten (mellan cirka 86–98% beroende på population) en predisponerande genetisk förutsättning med den specifika varianten av vävnadstypen HLA-DQB1*06:02 (5,9). I Skandinavien beräknas 25–30 procent ha denna typ av HLA (1).
1.3 Komorbiditet
3 som är vanliga är obstruktiv sömnapné, restless legs syndrome och REM sleep Behavior Disorder (RBD). Narkolepsi kan öka risken för övervikt, fetma och hjärt-kärlsjukdomar (10). Det är av största vikt att undersöka komorbiditet vid narkolepsi för att ge adekvat behandling för varje enskild individ (1,10–12).
1.4 Behandling
Eftersom narkolepsi är en kronisk sjukdom riktar sig behandlingen till att lindra symtomen. Läkemedelsbehandlingen skiljer sig därför åt beroende av symtom och eventuell
komorbiditet. Läkemedelsverket rekommenderar multimodal behandling och förutom en specialistläkare erbjuda tillgång till kurator, fysioterapeut, dietist och arbetsterapeut (1). En fysioterapeutisk åtgärd är rådgivning om anpassning av den fysiska miljön som belysning, höj- och sänkbara skrivbord och vilorum (2).
För behandling av hypersomni eller överväldigande dagtrötthet används centralstimulerande läkemedel. Det godkända läkemedlet modafinil har visats förbättra dagvakenheten (1). Dagtröttheten behandlas också med metylfenidat och amfetamin. Natriumoxybat har visat sig reducera antalet kataplexiattacker och är ett godkänt läkemedel för behandling av
narkolepsidrabbade vuxna med kataplexi. Natriumoxibat ökar även andelen djupsömn och reducerar antalet uppvaknanden på natten. Antidepressiva läkemedel används ofta som behandling av kataplexier trots att det inte finns tillräcklig evidens för behandling med antidepressiva läkemedel vid narkolepsi. Effekten och säkerheten för att antidepressiva läkemedel lindrar kataplexi har aldrig bedömts med en placebogrupp, utan användningen baseras på expertutlåtanden och klinisk erfarenhet (1,2,12).
Det finns klinisk erfarenhet av att de läkemedel som är godkända för behandling av narkolepsi hos vuxna även är effektiva hos barn. Det finns därför ett stort behov av specifika riktlinjer för behandling av narkolepsi hos barn. Det är viktigt att barn med narkolepsi noga behandlas och följs upp av barnneurolog eller barnläkare som har specialkunskap om
4 Daglig fysisk aktivitet rekommenderas (2,15). Studier har visat att regelbunden fysisk
aktivitet har en positiv påverkan på dagtröttheten och kan även vara viktigt för den eventuella viktökning som kan ske i samband med narkolepsi (15).
1.5 Definition och riktlinjer för fysisk aktivitet
De nuvarande svenska riktlinjerna för fysisk aktivitet följer World Health Organization’s (WHO) rekommendationer från 2010. För vuxna från 18 år och uppåt rekommenderas aerob träning minst 150 minuter i veckan av måttlig intensitet (puls och andning ökar) eller minst 75 minuter per vecka vid hög intensitet (markant ökning av puls och andning). Aktiviteten bör spridas ut över veckan i pass om minst 10 minuter per tillfälle. Vidare rekommenderas muskelstärkande fysisk aktivitet minst två gånger i veckan och för vuxna över 65 år bör balansträning ingå (16,17).
För barn och ungdomar mellan 5–17 år rekommenderas de att vara fysiskt aktiva 60 minuter om dagen samt utöva pulshöjande aktiviteter och aktiviteter som belastar skelett och
muskulatur minst tre gånger per vecka (16,17).
I skrivande stund pågår ett arbete av Folkhälsomyndigheten, för att ta fram svenska riktlinjer för fysisk aktivitet och stillasittande, som ska presenteras under våren 2021 (16,17).
1.6 Hälsorelaterad livskvalitet, livskvalitet och hälsa
Hälsorelaterad livskvalitet innefattar olika aspekter och påverkar individers förmåga att fungera samt deras upplevda hälsa (18). Dels är det grundläggande saker som exempelvis att duscha eller sköta toaletthygien, dels arbetsrelaterade saker som exempelvis förmågan att arbeta eller sköta hushållssysslor. Där inkluderas även den sociala aspekten med individens förmåga att interagera med människor (18).
Individers upplevda hälsa är subjektiv, eftersom utgångspunkten är individens inre känslor. Det kan exempelvis vara ångest, glädje, ilska, ledsamhet, det vill säga emotionella aspekter (18).
5 det används nu är förvirrande och problematiskt. Definitionen av hälsorelaterad livskvalitet skiljer sig inte tillräckligt från begreppen hälsa och livskvalitet som enskilda begrepp. Således diskuteras det om en övervägning istället ska ske för att särskilja på hälsotillstånd och
livskvalitet (19).
1.7 Problemformulering
Det har gjorts en stor mängd studier för att undersöka den hälsorelaterade livskvaliteten hos individer med narkolepsi. I en litteraturgranskning av Raggi et al. (20) påvisades det, i alla de 32 granskade artiklarna, att den hälsorelaterade livskvaliteten hos individer med narkolepsi är negativt påverkad. Flertalet av dessa studier har jämfört resultaten med kontrollgrupper av friska personer med samma kön och ålder (1,20). Yngre individer med narkolepsi har påvisats ha en större risk för stigmatisering med en påverkan på funktion och hälsorelaterad
livskvalitet (21).
Negativa konsekvenser av sjukdomen har identifierats där dagtröttheten har den största påverkan på den hälsorelaterade livskvaliteten, men att narkolepsi är en komplex sjukdom med många symptom som påverkar (1,20). Individer med narkolepsi har rapporterat negativ inverkan på hälsorelaterad livskvalitet inom områden som utbildning, fordonskörning, sexualliv och att individernas personlighet kopplas till sjukdomen (20).
Det har även påvisats att inaktivitet leder till ökade besvär med överväldigande dagtrötthet och att det är viktigt att träna regelbundet. Personer med narkolepsi är mindre aktiva än friska personer (20). Pucci et al. (22) undersökte sambandet mellan de rekommenderade nivåerna av fysisk aktivitet och hälsorelaterad livskvalitet hos friska personer från 18 år och uppåt. Det påvisades att de rekommenderade nivåerna är förknippade med en bättre hälsorelaterad livskvalitet (22). I en sammanställning om fysisk inaktivitet i 51 länder har det fastställts att vid ökad ålder finns det en minskning av fysisk aktivitetsnivå (23).
I många studier om behandling av narkolepsi diskuteras olika läkemedel, dess effekt och påverkan på hälsorelaterad livskvalitet. Tidig intervention är en avgörande faktor för den hälsorelaterade livskvaliteten (24). Men de fysioterapeutiska åtgärderna av narkolepsi
6 mellan dessa, är förhoppningen att uppmuntra till fortsatta studier av hur fysisk aktivitet bör vara en del av de framtida fysioterapeutiska åtgärderna vid behandling hos individer med narkolepsi.
2.0 Syfte och frågeställningar
2.1 Syfte
Syftet med studien var att undersöka och kartlägga hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet hos en grupp individer med narkolepsi, jämföra åldersskillnader samt undersöka sambandet mellan hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitetsnivå.
2.2 Frågeställningar
1. Hur är den hälsorelaterade livskvaliteten, mätt med RAND-36, hos personer från 16 år och uppåt med narkolepsi mätt vid ett tillfälle?
2. Hur ser fysisk aktivitetsnivå ut, mätt med Socialstyrelsens Indikatorfrågor om Fysisk Aktivitet, hos personer från 16 år och uppåt med narkolepsi mätt vid ett tillfälle?
3. Finns det några skillnader mellan yngre och äldre personer med narkolepsi vad det gäller hälsorelaterad livskvalitet?
4. Finns det några skillnader mellan yngre och äldre personer med narkolepsi vad det gäller fysisk aktivitetsnivå?
5. Finns det något samband och i sådana fall i vilken grad mellan antal tränade timmar per vecka och hälsorelaterad livskvalitet utifrån RAND-36 dimensioner Fysisk funktion, Allmän hälsa, Vitalitet och Psykiskt välbefinnande hos personer från 16 år och uppåt med narkolepsi?
3.0 Metod
3.1 Design
7 huruvida det fanns ett samband mellan hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet hos deltagarna (25,26).
3.2 Urval
Urvalet bestod av individer med narkolepsi som var över 16 år. Rekryteringen av deltagarna skedde genom ett informationsbrev samt enkät med bakgrundsfrågor och två frågeformulär via Narkolepsiföreningens ordförande till en sluten Facebook-grupp och via deras egna mejlutskick. Detta var ett icke-slumpmässigt bekvämlighetsurval.
Inklusionskriterier: över 16 år, har narkolepsi, bor i Sverige och förstår svenska i skrift.
Initialt skickades enkäten till Narkolepsiföreningens ordförande som hade tillgång till en sluten Facebook-grupp som har över 800 medlemmar där både individer med narkolepsi och anhöriga ingår. Eftersom endast individer med narkolepsi var av intresse kunde ingen exakt siffra anges för hur många deltagare undersökningen nådde ut till. Narkolepsiföreningens mejlutskick var ytterligare en kontaktväg att nå ut till individer med narkolepsi. Ingen exakt siffra på hur många deltagare som kontaktades kunde redovisas då författarna inte hade tillgång till Narkolepsiföreningens medlemsregister.
3.3 Datainsamlingsmetod
Datainsamling skedde genom enkät som bestod av bakgrundsfrågor och två frågeformulär. Enkätmotorn KURT användes för att digitalisera enkäten (27). Deltagarna kunde fylla i samtliga uppgifter självständigt angående bakgrundsfrågor samt hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet. Enkäten innehöll bakgrundsfrågor som efterfrågade kön, ålder,
sjukdomsdebut, tillhörande landsting/region, vilken typ av narkolepsi (Typ 1 eller Typ 2), annan diagnos, deltagande i organiserad träning, utbildningsnivå och nuvarande sysselsättning (bilaga 2).
3.4 Frågeformulär
Frågeformuläret om hälsorelaterad livskvalitet som användes är en översatt version av RAND-36, som innefattar 35 frågor för att mäta 8 dimensioner av hälsorelaterad livskvalitet och en fråga för att mäta förändring senaste 12 månaderna hos individerna kring deras
8 hur de såg ut är “Utmärkt”, “Mycket god”, “God”, “Någorlunda” och “Dålig” (18). Eftersom det fanns flera svarsalternativ var det kategoriska variabler. Antalet frågor per dimension varierade mellan 2 och 10 frågor. Vid poängberäkningen omkodades samtliga svarsalternativ med SPSS-syntaxfil tillhandahållen av RSCO. De omkodade värdena för varje dimension adderades och summan delades med antalet besvarade frågor för dimensionen för att få en slutgiltig dimensionspoäng (mellan 0–100), där högre poäng visar på bättre hälsorelaterad livskvalitet. Den svenska översättningen av instrumentet har validitetstestats genom en kontinuerlig jämförelse med den svenska översättningen av SF-36. Genom test-retest visade även instrumentet på hög grad av reliabilitet (28). Till insamlingen av uppgifter angående fysiska aktivitetsnivån användes Socialstyrelsens Indikatorfrågor om Fysisk Aktivitet. Frågeformuläret bestod av två frågor avseende deltagarnas fysiska aktivitetsnivå per vecka (bilaga 4). Frågorna hade fasta svarsalternativ med förutbestämda tidskategorier, vilket har visat på mest validitet i jämförelse med tabell eller öppna svarsalternativ (29,30). Vid uträkning av aktivitetsminuter togs mittenvärdet av samtliga intervall, vilket innebär att exempelvis vid intervallet 30–60 minuter är mittenvärdet 45 minuter och vid 60–90 minuter är mittenvärdet 75 minuter. Sedan sammanvägdes tiden för indikatorfrågorna genom att multiplicera tiden från indikatorfråga 1 avseende fysisk träning med 2 och sedan addera tiden från indikatorfråga 2 om vardagsmotion för att få fram aktivitetsminuter (Aktivitetsminuter = (2 * fysisk träning) + vardagsmotion) (29).
3.5 Genomförande
Kontakt till Narkolepsiföreningen etablerades och godkändes muntligen av styrelsens ordförande. Datainsamlingen skedde i slutet på februari och i början på mars. Enkäten var tillgänglig under fyra veckor. Den digitaliserades i enkätmotorn KURT och skickades ut via Narkolepsiföreningens ordförande till en sluten Facebook-grupp med två påminnelser samt ett mejlutskick. All kontakt med medlemmarna sköttes av Narkolepsiföreningen för att bibehålla anonymitet av deltagarna.
3.6 Databearbetning
9 narkolepsi, annan diagnos, deltagande i organiserad träning, utbildningsnivå och
sysselsättning redovisades i antal och procent då de var på nominalskalenivå.
Frågeställning ett om hälsorelaterad livskvalitet analyserades med icke-parametrisk statistik och redovisades med median och kvartiler samt figur i form av en box-plot, då data var på ordinalskalenivå. Frågeställning två var avsedd att mäta fysisk träning och vardagsmotion i minuter per vecka och var på ordinalskalenivå. Data från indikatorfrågorna redovisades med antal och procentandel. De fasta svarsalternativen från de två indikatorfrågorna räknades sedan om till aktivitetsminuter och analyserades med icke-parametrisk statistik och
redovisades med median (min-max) och interkvartilavstånd. Fråga tre och fyra om skillnader mellan yngre och äldre deltagare vad det gäller hälsorelaterad livskvalitet och fysisk
aktivitetsnivå analyserades med Mann-Whitneys U test och redovisades med median.
Slutligen sista frågeställningen att undersöka sambandet mellan hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitetsnivå var på ordinalskalenivå, där fysisk aktivitet var en oberoende variabel och livskvalitet var en beroende variabel. Det statistiska test som användes var Spearmans rangkorrelationskoefficient som är ett icke-parametriskt test och bör användas vid ordinala utfall. Vald signifikansnivå för det statistiska analyserna var p ≤ 0,05 (31). Deltagarnas aktivitetsminuter korrelerades med deras dimensionspoäng från fyra av de åtta RAND-36 dimensionerna. Dimensionerna som valdes ut för sambandsanalyserna var Fysisk funktion, Allmän hälsa, Vitalitet och Psykiskt välbefinnande. Dessa fyra dimensioner faller väl in i denna undersöknings utfallsmått hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet. För bestämmandet av styrkan för korrelationskoefficienten användes referensvärden
exemplifierade av Munro där 0.00–0.25 är ingen, mycket låg korrelation, 0.26–0.49 är låg korrelation, 0.50–0.69 är måttlig korrelation, 0.70–0.89 är hög korrelation och 0.90–1.00 är mycket hög korrelation (25).
3.7 Etiska överväganden
Informationen till deltagarna av studien skedde genom ett skriftligt informationsbrev gällande studiens syfte och bakgrund, samt tillgänglighet av studiens resultat. Kontakten med
10 om de så önskade utan någon förklaring. All data som samlades in via enkätmotorn KURT var krypterad och sparades i deras databas tills dess uppsatsen var godkänd (26).
Nyttan för den enskilda individen var att kunna bidra till ökad förståelse för sjukdomen. Den kliniska nyttan var att uppmärksamma effekten av fysisk aktivitet vid narkolepsi.
Kartläggning av fysisk aktivitetsnivå och hälsorelaterad livskvalitet hos individer med
narkolepsi är viktig för att undersöka hur de fysioterapeutiska insatserna i framtiden ska se ut för att kunna erbjuda rätt typ av behandling.
4.0 Resultat
4.1 Undersökningsgruppen
Totalt 70 individer deltog i enkäten, varav ingen deltagare exkluderades i undersökningen. Deltagargruppen bestod av 61 kvinnor och 9 män. Åldersspannet var mellan 16 år och 62 år. Av 63 deltagare med NT1 uppgav 49 att de fick narkolepsi i samband med Pandemrix-vaccinationen. Sammanlagt 20 deltagare uppgav att de även har annan diagnos, och av dessa är det 14 deltagare som upplever sig begränsad till att vara fysiskt aktiv till följd av sin andra diagnos. Det var 19 deltagare som uppgav att de deltar i någon form av organiserad träning, som exempelvis bollsport, ridning, kampsport eller gymnastik. I undersökningen
12
4.2 Hälsorelaterad livskvalitet
Resultatet för samtliga dimensioner grundades på de 70 deltagare som deltog i
undersökningen (se tabell II och figur 1). Ett bortfall fanns inom dimensionen Rollfunktion (emotionell) till följd av ofullständiga enkätsvar.
Tabell II. Centralmått och spridningsmått av RAND-36 8 dimensioner, n=70.
13
4.3 Fysisk aktivitet
Totalt 70 deltagare svarade på frågorna om fysisk aktivitet i enkäten. Nedan finns resultatet på antal deltagare som svarat i respektive svarskategori på fysisk träning och vardagsmotion (se figur 2 och figur 3). I figur 4 illustreras en kombination av samtliga deltagares svar från fysisk träning och vardagsmotion och en sammanställning av centralmått och spridningsmått av aktivitetsminuter finns beskrivet i tabell III. Majoriteten av deltagarna uppnår tillräcklig fysisk aktivitet per vecka.
Figur 2. Antal svar på Socialstyrelsens Indikatorfrågor om Fysisk Aktivitet, fråga 1, n=70.
14 Figur 4. Illustration av samtliga deltagares svar på respektive indikatorfråga, n=70. Det röda området visar på otillräcklig fysisk aktivitet per vecka och det gröna området visar på tillräcklig fysisk aktivitet per vecka, där varje siffra representerar antal deltagare för varje svarskombination.
Tabell III. Centralmått och spridningsmått av aktivitetsminuter, n=70.
4.4 Skillnader i hälsorelaterad livskvalitet mellan åldersgrupperna
Den yngre åldersgruppen och den äldre åldersgruppen hade likvärdig median inom samtliga dimensioner. I den yngre åldersgruppen fanns ett bortfall inom en av dimensionerna. Median för dimensionen Fysisk funktion låg på 85.00 för både den yngre åldersgruppen respektive äldre åldersgruppen vilket visar på ej signifikant skillnad mellan grupperna (U = 576.00, p = 0.824), för dimensionen Rollfunktion (fysisk) på 25.00 för båda åldersgrupperna vilket visar på ej signifikant skillnad (U = 522.00, p = 0.365), för dimensionen Smärta (fysisk) på 67.50 för den yngre åldersgruppen och 57.50 för den äldre åldersgruppen vilket visar på ej
signifikant skillnad (U = 501.00, p = 0.259), för dimensionen Allmän hälsa på 40.00 för båda åldersgrupperna vilket visar på ej signifikant skillnad (U = 516.00, p = 0.348), för
dimensionen Vitalitet på 30.00 för båda åldersgrupperna vilket visar på ej signifikant skillnad (U = 546.00, p = 0.562), för dimensionen Social funktion på 37.50 för den yngre
15 (U = 502,50, p = 0.263), för dimensionen Rollfunktion (emotionell) på 33.33 för den yngre åldersgruppen och 66.67 för den äldre åldersgruppen vilket visar på signifikant skillnad (U = 429.99, p = 0.052) och för Psykiskt välbefinnande på 52.00 för den yngre åldersgruppen och 68.00 för den äldre åldersgruppen vilket visar på signifikant skillnad (U = 316.00, p = <0.01).
4.5 Skillnader i fysisk aktivitetsnivå mellan åldersgrupperna
Median för aktivitetsminuter för den yngre åldersgruppen låg på 255 minuter per vecka och för den äldre åldersgruppen på 225 minuter per vecka, vilket visade på ej signifikant skillnad i aktivitetsminuter per vecka mellan grupperna (U = 565.00, p = 0.725).
4.6 Samband mellan hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet
Det fanns en signifikant positiv låg korrelation mellan rapporterade aktivitetsminuter och dimensionen Fysisk funktion, rho = 0.440, n = 70, p = <0.001. Vid de övriga
sambandsanalyserna sågs ingen eller mycket låg korrelation (se figur 5). Rapporterade
aktivitetsminuter och dimensionen Allmän hälsa, rho = 0.231, n =70, p = 0.054. Rapporterade aktivitetsminuter och dimensionen Vitalitet, rho = -0.086, n =70, p = 0.480. Rapporterade aktivitetsminuter och dimensionen Psykiskt välbefinnande, rho = -0.006, n = 70, p= 0.959.
16
5.0 Diskussion
5.1 Resultatsammanfattning
Resultatet från denna undersökning visade att medianen för 5 av 8 dimensioner låg under 50.00 dimensionspoäng. De dimensioner som undersökningsgruppen hade lägst poäng på var Rollfunktion (fysisk), Vitalitet, Rollfunktion (emotionell), Social funktion och Allmän hälsa. Medianen för samtliga deltagares aktivitetsminuter beräknades till 255 minuter per vecka där 24 procent inte uppnådde WHO:s rekommendationer för fysisk aktivitet per vecka.
Jämförelseanalyserna för RAND-36 dimensionerna visade att det fanns en signifikant skillnad mellan åldersgrupperna för dimensionerna Rollfunktion (emotionell) och Psykiskt
välbefinnande. Yngre åldersgruppen 16–30 år hade en lägre dimensionspoäng än äldre
åldersgruppen 31–65 år. Ingen signifikant skillnad sågs för aktivitetsminuter per vecka mellan grupperna yngre och äldre. Det fanns ett positivt lågt samband mellan rapporterade
aktivitetsminuter och dimensionen Fysisk funktion.
5.2 Resultatdiskussion
Resultaten från undersökningen av hälsorelaterad livskvalitet hos unga vuxna och vuxna med narkolepsi visade att medianen låg under 50.00 dimensionspoäng i fem, av Rand-36, åtta dimensioner. Normdata av SF-36 för den svenska populationen togs fram via hälsoenkäter i sju regioner under 1991–1992 och är baserad på 8930 individer (32). Vid jämförande av normalpopulationens medelvärde för SF-36 och undersökningsgruppens medelvärde för RAND-36 sågs ett lägre medelvärde för samtliga dimensioner hos narkolepsidrabbade jämfört med normalpopulationen. Skillnaden mellan varje dimensions medelvärde för
normalpopulationen och denna undersökningsgrupp var för Fysisk funktion 10, Rollfunktion (fysisk) 52, Smärta (fysisk) 8, Allmän hälsa 32, Vitalitet 40, Social funktion 45, Rollfunktion (emotionell) 48 och Psykiskt välbefinnande 25. Störst skillnad var för dimensionerna
Rollfunktion (fysisk), Rollfunktion (emotionell), Social funktion, Vitalitet och Allmän hälsa. Vilket överensstämmer med de dimensioner som hade en median under 50 dimensionspoäng. Trots att siffrorna för normalpopulationen i Sverige är från 90-talet stämmer resultatet överens med tidigare forskning där det har konstaterats att hälsorelaterad livskvalitet hos
17 livskvaliteten (20). De dimensioner som varit de mest drabbade i de olika studierna varierar något, men de flesta studier ligger i enlighet med resultatet från denna undersökning (33). Denna undersökningsgrupp har något högre dimensionspoäng för Fysisk funktion och lägre dimensionspoäng för Vitalitet jämfört med andra studier (33–35).
I en norsk studie som undersökt den hälsorelaterade livskvaliteten och skillnader mellan grupper hos 77 individer med narkolepsi påvisades det att ålder hade en positiv påverkan på dimensionen Vitalitet (36). Ålder hade ingen effekt på de andra dimensionerna. Resultatet för denna undersökning visade på att ålder hade en positiv effekt på dimensionerna Rollfunktion (emotionell) och Psykiskt välbefinnande. Skillnaderna mellan denna undersökning och den norska studien kan bero på när datainsamlingen skedde och undersökningsgruppens olikheter. Den norska studiens datainsamling skedde 2003 och alla i undersökningsgruppen hade
kataplexier. Åldersindelningen skulle kunna vara en annan orsak till skillnaderna för resultaten. I den norska studien delades åldersintervallet 10–82 år upp i sex olika åldersgrupper medan denna undersöknings åldersintervall på 16–62 år delades upp i två åldersgrupper.
Hög ångestnivå, depression, panikattacker och skam är karaktäristiska för unga patienter med NT1 (37), vilket kan förklara den låga dimensionspoängen för Psykiskt välbefinnande hos den yngre åldersgruppen. En anledning till att Rollfunktion (emotionell) och Psykiskt
välbefinnande visade en signifikant skillnad mellan åldersgrupperna skulle kunna bero på att äldre personer med narkolepsi kan ha levt längre med sin diagnos och utvecklat
beteendestrategier för hur de ska hantera sin situation. Hur länge personen haft sin diagnos verkar minska de negativa effekterna på den hälsorelaterade livskvaliteten. Ju längre sjukdomsvaraktighet ju högre dimensionspoäng på SF-36, vilket troligen beror på en
anpassning till sjukdomen som motverkar de negativa effekterna (34). Fler studier behövs för att bekräfta denna hypotes och som stärker behovet av fler studier med inriktning på
beteendemedicin.
Gällande fysisk aktivitetsnivå låg båda åldersgrupperna i genomsnitt över
rekommendationerna på 150 minuter per vecka på måttlig intensitet (16,17). Figur 4 visar att 24 procent av alla deltagare i denna undersökning ej uppnår rekommendationerna per vecka. En studie som genomförs vartannat år av Folkhälsomyndigheten via den nationella
18 normalbefolkningen uppnådde den rekommenderade fysiska aktivitetsnivån på 150 minuter per vecka (38). Detta tyder på att de individer med narkolepsi som svarade på denna
undersökning om hälsorelaterad livskvalitet och fysisk aktivitet har något högre fysisk aktivitetsnivå än normalpopulationen. Både undersökningen och jämförande studie använde sig av enkät som datainsamlingsmetod. Däremot genomfördes tillvägagångssättet på olika sätt och detta kan således påverka svarsfrekvensernas storlek. Den nationella folkhälsoenkäten skickades till ett slumpmässigt urval på cirka 120 000 personer över hela Sverige i ett kuvert där deltagarna antingen kunde svara på enkäten i det svarskuvert som de blev tilldelade eller via webbläsare (39). Av dessa var det 42 procent som svarade på enkäten (40). Detta
tillvägagångssätt, fler deltagare samt ett större åldersspann på deltagarna (mellan 16–84 år) skulle kunna vara orsaker till en något procentuellt lägre fysisk aktivitetsnivå per vecka hos normalpopulationen. Trots att denna undersökning visade på en något högre fysisk
aktivitetsnivå hos narkolepsidrabbade så speglar detta aktivitetsnivån hos
normalbefolkningen. Att 76 procent av individerna med narkolepsi i denna undersökning uppfyller rekommendationerna av fysisk aktivitet per vecka är ett oväntat resultat då tidigare studier har visat på att individer med narkolepsi är mindre fysiskt aktiva (20). En orsak till det oväntade resultatet kan vara selection bias. Undersökningen skulle kunna appellera till
individer som redan är fysisk aktiva och därför väljer att delta, medan det motsatta skulle kunna gälla för individer som inte är fysisk aktiva.
Mellan de två åldersgrupperna i denna undersökning hos narkolepsidrabbade så visade det på ej signifikant skillnad i aktivitetsminuter per vecka. Detta överensstämmer med en
undersökning gjord av An et al. (41) som undersökte sambandet mellan fysisk aktivitet och livstillfredsställelse samt lycka hos unga vuxna, medelålders och äldre. I gruppen unga vuxna var åldern på 18–44 år och i gruppen medelålders på 45–64 år. Både gruppen unga vuxna och medelålders visade på samma mängd fysisk aktivitet per vecka (41).
Dagtrötthet har påvisats i flertalet studier vara den största orsaken till sänkt hälsorelaterad livskvalitet (20,34). I andra studier har fysisk aktivitetsnivå setts ha en god inverkan på dagtröttheten och regelbunden fysisk aktivitet är rekommenderad som en del av den
multimodala behandlingen (14,15). Fysisk aktivitet skulle därför indirekt kunna vara en orsak till bättre hälsorelaterad livskvalitet. I denna undersökning sågs inget samband mellan
19 aktivitetsnivå enligt rekommendationerna för fysisk aktivitet och i enlighet med
normalpopulationen (38) men en lägre hälsorelaterad livskvalitet än normalbefolkningen (32). Fler studier för att undersöka sambandet mellan hälsorelaterad livskvalitet och fysisk
aktivitetsnivå hos personer med narkolepsi behövs. Interventionsstudier vore att föredra för att studera om fysisk aktivitet har en positiv inverkan på hälsorelaterad livskvalitet.
I studien av Pucci at al. (22) visade resultatet att de rekommenderade nivåerna av fysisk aktivitet var förknippad med bättre hälsorelaterad livskvalitet (22). Resultatet kan diskuteras kring vilken faktor som påverkar den andra. Är det faktiskt så att fysisk aktivitet har en inverkan på livskvaliteten eller har en person med en bättre livskvalitet större möjligheter till att vara fysisk aktiv?
I en fransk studie av Dauvilliers et al. (42) 2009 sågs en högre frekvens av depressiva symtom hos narkolepsidrabbade med kataplexi, och att det har en stor inverkan på hälsorelaterad livskvalitet. Vilket bekräftar att det inte endast är dagtröttheten som är orsaken till sänkt livskvalitet utan att narkolepsi är en komplex sjukdom med många olika symtom som påverkar (42). Det skulle kunna förklara varför denna undersökning inte kunde påvisa ett tydligt samband mellan fysisk aktivitetsnivå och hälsorelaterad livskvalitet hos personer med narkolepsi på samma sätt som studien av Pucci et al. (22) kunde göra för friska individer från 18 år.
5.3 Metoddiskussion
Syftet med val av urvalsmetod i denna undersökning var att mer lättillgängligt kunna undersöka narkolepsidrabbade individers hälsorelaterade livskvalitet och fysiska
aktivitetsnivå. Fördelen med detta var att det blev stor utspridning över Sverige där det fanns deltagare från 18 av 21 regioner representerade och ett stort åldersspann mellan 16–62 år. Detta gör att trots en mindre svarsfrekvens till viss del kan generalisera resultatet. Av de deltagare som deltog i denna undersökning var det en överrepresentation av individer med NT1. Däremot har liknande resultat setts angående låga dimensionspoängen inom samtliga dimensioner för både NT1och NT2, förutom Rollfunktion (fysisk) där NT1 hade lägre poäng jämfört med NT2 (35). Vilket skulle kunna stärka den externa validiteten för båda grupperna. Detta kan bero på att kontaktvägen till narkolepsidrabbade individer var via
20 gör att det ej går att generalisera resultatet för män med narkolepsi. Majoriteten av
undersökningsgruppen hade en hög aktivitetsnivå vilket skulle kunna förklara varför sambandet mellan fysisk aktivitetsnivå och hälsorelaterad livskvalitet var lågt. Om
urvalsgruppen istället hade haft en mer varierad fysisk aktivitetsnivå hade det möjligen kunnat gett ett annat resultat på sambandsanalysen. Viktigt att poängtera är att eftersom urvalet i denna undersökning var ett stickprov från en sluten Facebook-grupp och
Narkolepsiföreningens egna mejlutskick skapar det en statistisk osäkerhet som gör att det inte är helt representativt för målpopulationen, det vill säga alla individer med narkolepsi i
Sverige. Eftersom all kontakt till deltagarna var via Narkolepsiföreningen gick det inte att göra en bortfallsanalys och författarna hade således ej kunskap om eventuell könsfördelning eller typ av narkolepsi som kunde påverka utfallet i undersökningen.
Ett viktigt perspektiv att lyfta är att det inte fanns något sätt för författarna att garantera huruvida deltagarna har narkolepsi eller inte (särskilt då Facebook-gruppen innehöll både individer med narkolepsi och dess anhöriga) eftersom författarna inte hade tillgång till den slutna Facebook-gruppen och Narkolepsiföreningens medlemsregister. Anonymitet och konfidentialitet hade däremot en central roll i utförandet av denna undersökning och att skydda deltagarna var något som ansågs vara viktigare.
Valet av metod för att mäta hälsorelaterad livskvaliteten hos personer med narkolepsi baserades på tidigare forskning, där de flesta studier som tidigare mätt hälsorelaterad
21 dimensioner mellan RAND-36 och SF-36 har en mycket hög korrelation (r=0.99) (46).
Resultat från RAND-36 kan med god säkerhet jämföras direkt med SF-36 (45). I nuläget finns det ingen normdata för den svenska populationen framtagen för RAND-36 att jämföra sin data med. Författarna har därför valt att jämföra sitt resultat med normvärden för SF-36 (32).
Eftersom RAND-36 inte stödjer poängberäkningen av domänerna fysisk och psykisk hälsa har författarna istället valt ut fyra av de åtta dimensionerna för sambandsanalyser. De fyra dimensionerna som valdes var Fysisk funktion, Psykiskt välbefinnande, Allmän hälsa och Vitalitet. Att dessa valdes var för att författarna ville ha med lika många dimensioner från respektive domän. Genom att välja ut dessa dimensioner representerades varje domän med en specifik dimension och en dimension som enligt modellen faller in under båda domänerna (45).
Vid användning av frågeformulär med självskattning av fysiska aktivitetsnivån finns en ökad risk för överrapportering då det är en subjektiv mätmetod. I en litteraturgranskning av Lee et al. (47) undersöktes olika studiers resultat av fysisk aktivitetsnivå självskattat med
frågeformulär jämfört med objektiva mätmetoder som exempelvis actometer, pedometer och accelerometer. I fem av sex studier så överrapporterade deltagarna sin fysiska aktivitetsnivå per vecka i genomsnitt med 106 procent (36–173 procent) i frågeformuläret (47).
I denna undersökning användes Socialstyrelsens Indikatorfrågor om Fysisk Aktivitet för att ta reda på hur den fysiska aktivitetsnivån hos narkolepsidrabbade ser ut. Valet av
indikatorfrågorna som mätmetod motiverades av tidigare forskning som visat att fasta svarsalternativ är att föredra vid användning av enkät inom hälso- och sjukvård (29). I den nationella folkhälsoenkäten Hälsa på lika villkor användes två lika formulerade frågor med fasta svarsalternativ (48). Detta stärker tillförlitligheten i valet att använda den nationella folkhälsoenkätens resultat att jämföra med.
För att få en mer korrekt översikt av deltagarnas fysiska aktivitetsnivå hade en objektiv mätmetod kunnat användas. Bouten et al. (49) kom fram till att accelerometer är en bra mätmetod för att mäta daglig fysisk aktivitet hos individer (49).
Eftersom fysisk aktivitet ökar energiförbrukningen jämförde Ainslie et al. (50) olika studier som undersökte olika metoder att mäta fysisk aktivitet med och se vad som bäst
22 enkelt mäta sin fysiska aktivitetsnivå i dagliga livet. Däremot finns det även nackdelar med metoden som att individerna underskattar eller överskattar sin fysiska aktivitetsnivå samt att alla frågeformulär inte passar alla individer och åldrar (50).
För att kunna bekräfta resultatet med fysiska aktivitetsnivån hos narkolepsidrabbade i denna undersökning behövs det fler studier med exempelvis objektiva mätmetoder i kombination med subjektiva mätmetoder för att öka tillförlitligheten ytterligare.
5.4 Etikdiskussion
Som tidigare nämnt hade författarna ingen tillgång till forumet där enkäten delades vilket försäkrade en hög grad av frivillighet från författarnas håll. Något som författarna inte kunde försäkra var om det fanns påtryckningar att delta från annat håll än från författarna.
Deltagarna kan tänkas ha känt en press från allmänheten, narkolepsiföreningen och från Facebookgruppen där enkäten delades, däremot hade de ingen möjlighet att följa upp vilka som svarat på enkäten.
Eftersom denna undersökning visade att undersökningsgruppen hade stor påverkan på
hälsodimensionerna och verkar må sämre psykosocialt än normalbefolkningen uppkom frågan om det är etiskt försvarbart att ställa dessa frågor som kan vara känsliga för individerna utan att kunna erbjuda någon form av hjälpande insats, exempelvis erbjuda vård för psykisk ohälsa. Samtidigt var författarna tydliga med att syftet med undersökningen endast var att kartlägga fysisk aktivitetsnivå och hälsorelaterad livskvalitet för att minimera eventuella förväntningar från deltagarnas håll.
5.5 Klinisk nytta och framtida forskning
Denna undersökning har gett ett bredare perspektiv på hur narkolepsidrabbade individers tillvaro kan se ut genom att undersöka hur sjukdomen kan te sig för olika individer. Narkolepsi är en osynlig kronisk sjukdom med omfattande symtom (2). Komplexiteten i sjukdomen gör att varje individ med narkolepsi kan uppleva sjukdomen olika då symtomens utsträckning kan variera, hur den farmakologiska behandlingen ger effekt samt hur
23 Genom att skapa standardiserade fysioterapeutiska åtgärder kommer det ge bättre
förutsättningar att hjälpa dessa individer.
Den fysioterapeutiska behandlingen skulle inte bara se till den fysiska aspekten utan även den beteendemedicinska aspekten med fokus på beteendeförändring och coping. Det har visats i en rapport från Statens Beredning för medicinsk och social Utvärdering (SBU) att multimodal behandling med beteendemedicinska insatser har visat sig ge bättre effekt i aktivitetsförmåga (51). Trots att resultatet i denna undersökning visar på att majoriteten av deltagarna redan uppnår rekommendationerna och att sambandet mellan fysisk aktivitet och dimensionen Fysisk funktion visar på en låg korrelation har deltagarna en negativ påverkan psykosocialt. Detta stärker behovet av ett bio-psyko-socialt bemötande i behandlingen av individer med narkolepsi.
I en sammanfattning av SBU:s systematiska litteraturöversikt visade resultatet på att rådgivning i en klinisk miljö leder till en ökning av patienters fysiska aktivitetsnivå mellan 12–50 procent under minst de kommande sex månaderna samt att teoribaserad
beteendeintervention bidrar till en ökning på 10–15 procent av fysisk aktivitet jämfört med vanligt omhändertagande (52). Eftersom det inte finns ett botemedel på narkolepsi tyder det på att uppföljning och individanpassning är viktigt att implementera i den fysioterapeutiska behandlingen för att vidmakthålla fysisk aktivitet och för att uppmuntra dem som inte uppfyller rekommendationerna för fysisk aktivitet.
I en studie av Molanorouzi et al. (53) undersöktes motiverande faktorer till att vara fysiskt aktiva hos individer som uppnår rekommendationerna och jämfördes mellan två
åldersgrupper. I den yngre åldersgruppen på 20–40 år var den främsta motivationen till fysisk aktivitet association, expertis och nöje i samband med fysisk aktivitet. I den äldre
åldersgruppen på 41–64 år var det psykisk funktion och andras förväntningar som var viktiga faktorer till ett deltagande i fysisk aktivitet (53). Det hade således varit intressant att i framtida studier även undersöka vad de främsta motiverande faktorerna att vara fysiskt aktiv är för narkolepsidrabbade individer samt om dessa faktorer skiljer sig åt mellan olika
24
5.6 Konklusion
25
Referenser
1. Läkemedel vid narkolepsi - kunskapsdokument | Läkemedelsverket / Swedish Medical Products Agency [Internet]. [citerad 25 januari 2021]. Tillgänglig vid:
https://www.lakemedelsverket.se/sv/behandling-och- forskrivning/behandlingsrekommendationer/sok-behandlingsrekommendationer/lakemedel-vid-narkolepsi--kunskapsdokument#hmainbody1
2. Narkolepsi [Internet]. Socialstyrelsen. [citerad 24 januari 2021]. Tillgänglig vid: https://www.socialstyrelsen.se/stod-i-arbetet/sallsynta-halsotillstand/narkolepsi/ 3. Sakurai T. Orexin deficiency and narcolepsy. Curr Opin Neurobiol. 01 oktober 2013;23(5):760–6.
4. Dauvilliers Y, Arnulf I, Mignot E. Narcolepsy with cataplexy. The Lancet. 10 februari 2007;369(9560):499–511.
5. Kornum BR, Knudsen S, Ollila HM, Pizza F, Jennum PJ, Dauvilliers Y, m.fl. Narcolepsy. Nat Rev Dis Primer. 09 februari 2017;3:16100.
6. Reading PJ. Update on narcolepsy. J Neurol. 2019;266(7):1809–15.
7. Sateia MJ. International Classification of Sleep Disorders-Third Edition. Chest. 01 november 2014;146(5):1387–94.
8. Svininfluensan, Pandemrix och narkolepsi | Läkemedelsverket / Swedish Medical Products Agency [Internet]. [citerad 24 januari 2021]. Tillgänglig vid:
/sv/behandling-och-forskrivning/vaccin/risker-med-vaccin/svininfluensan-pandemrix-och-narkolepsi
9. Sarkanen T, Alakuijala A, Julkunen I, Partinen M. Narcolepsy Associated with Pandemrix Vaccine. Curr Neurol Neurosci Rep. 2018;18(7):1–10.
10. Almeneessier AS, Alballa NS, Alsalman B, Alessie S, Olaish AH, BaHammam AS. A 10-Year Longitudinal Observational Study of Cataplexy in a Cohort of Narcolepsy Type 1 Patients [Corrigendum]. Nat Sci Sleep. 2020;12(Journal Article):635–6.
11. Szakács A, Hallböök T, Tideman P, Darin N, Wentz E. Psychiatric Comorbidity and Cognitive Profile in Children with Narcolepsy with or without Association to the H1N1 Influenza Vaccination. Sleep. 01 april 2015;38(4):615–21.
12. Barateau L, Lopez R, Dauvilliers Y. Treatment Options for Narcolepsy. CNS Drugs. 01 maj 2016;30(5):369–79.
13. Barateau L, Lopez R, Dauvilliers Y. Management of Narcolepsy. Curr Treat Options Neurol. 2016;18(10):1–13.
14. Franceschini C, Pizza F, Antelmi E, Folli MC, Plazzi G. Narcolepsy treatment: pharmacological and behavioral strategies in adults and children. Sleep Breath. 2020 2019;24(2):615–27.
15. Filardi M, Pizza F, Antelmi E, Pillastrini P, Natale V, Plazzi G. Physical Activity and Sleep/Wake Behavior, Anthropometric, and Metabolic Profile in Pediatric Narcolepsy Type 1. Front Neurol. 2018;9(Journal Article):707–707.
16. Fysisk aktivitet – rekommendationer — Folkhälsomyndigheten [Internet]. [citerad 24 januari 2021]. Tillgänglig vid:
http://www.folkhalsomyndigheten.se/livsvillkor-levnadsvanor/fysisk-aktivitet-och-matvanor/fysisk-aktivitet--rekommendationer/
17. WHO guidelines on physical activity and sedentary behaviour [Internet]. [citerad 24 januari 2021]. Tillgänglig vid: https://apps.who.int/iris/handle/10665/336656
18. Hays RD, Morales LS. The RAND-36 measure of health-related quality of life. Ann Med Hels. 2001;33(5):350–7.
19. Karimi M, Brazier J. Health, Health-Related Quality of Life, and Quality of Life: What is the Difference? PharmacoEconomics. 2016;34(7):645–9.
20. Raggi A, Plazzi G, Ferri R. Health-Related Quality of Life in Patients With Narcolepsy: A Review of the Literature. J Nerv Ment Dis. 2019;207(2):84–99.
26 stigma as a determinant of functioning in young adults with narcolepsy. Arias-Carrion O, redaktör. PloS One. 2015;10(4):e0122478–e0122478.
22. Pucci GCMF, Rech CR, Fermino RC, Reis RS. Association between physical activity and quality of life in adults. Rev Saúde Pública. 2012;46(1):166–79.
23. Guthold R, Ono T, Strong KL, Chatterji S, Morabia A. Worldwide variability in physical inactivity a 51-country survey. Am J Prev Med. 2008;34(6):486–94.
24. Szakács A, Chaplin JE, Tideman P, Strömberg U, Nilsson J, Darin N, m.fl. A population-based and case-controlled study of children and adolescents with narcolepsy: Health-related quality of life, adaptive behavior and parental stress. Eur J Paediatr Neurol. 2019;23(2):288– 95.
25. Carter RE, Lubinsky J. Rehabilitation research: principles and applications. Fifth. St. Louis, Missouri: Elsevier; 2016.
26. Kristensson J. Handbok i uppsatsskrivande och forskningsmetodik för studenter inom hälso- och vårdvetenskap. 1. utg. Stockholm: Natur & Kultur; 2014.
27. Kurt - Webbaserade enkäter [Internet]. [citerad 28 januari 2021]. Tillgänglig vid: https://doit.medfarm.uu.se/kurt/
28. Orwelius L, Nilsson M, Nilsson E, Wenemark M, Walfridsson U, Lundström M, m.fl. The Swedish RAND-36 Health Survey - reliability and responsiveness assessed in patient
populations using Svensson’s method for paired ordinal data. J Patient-Rep Outcomes. 2017 2018;2(1):1–10.
29. Rekommendationer om fysisk aktivitet [Internet]. [citerad 25 januari 2021]. Tillgänglig vid: http://www.hfsnatverket.se/rekommendationer-om-fysisk-aktivitet
30. Olsson SJG, Ekblom Ö, Andersson E, Börjesson M, Kallings LV, Göteborgs universitet, m.fl. Categorical answer modes provide superior validity to open answers when asking for level of physical activity: A cross-sectional study. Scand J Public Health. 2016;44(1):70–6. 31. Björk J. Praktisk statistik för medicin och hälsa. 1. uppl. Stockholm: Liber; 2011.
32. Sullivan M, Karlsson J, Ware JE Jr, Sahlgrenska sjukhuset. Sektionen för vårdsforskning. SF-36 hälsoenkät: svensk manual och tolkningsguide = (Swedish manual and interpretation guide). Göteborg: Sahlgrenska sjukhuset, Sektionen för vårdforskning; 1994.
33. David A, Constantino F, Santos JM dos, Paiva T. Health-related quality of life in Portuguese patients with narcolepsy. Sleep Med. 2012 2011;13(3):273–7.
34. Vignatelli L, D’Alessandro R, Mosconi P, Ferini-Strambi L, Guidolin L, De Vincentiis A, m.fl. Health-related quality of life in Italian patients with narcolepsy: the SF-36 health survey. Sleep Med. 2004;5(5):467–75.
35. Cremaschi RC, Hirotsu C, Tufik S, Coelho FM, Cremaschi RC, Hirotsu C, m.fl. Health-related quality of life in patients with narcolepsy types 1 and 2 from a Sleep Center in Brazil. Arq Neuropsiquiatr. augusti 2020;78(8):488–93.
36. Ervik S, Abdelnoor M, Heier MS, Ramberg M, Strand G. Health-related quality of life in narcolepsy. Acta Neurol Scand. september 2006;114(3):198–204.
37. Postiglione E, Antelmi E, Pizza F, Lecendreux M, Dauvilliers Y, Plazzi G. The clinical spectrum of childhood narcolepsy. Sleep Med Rev. 2018 2017;38(Journal Article):70–85. 38. FolkhälsoStudio [Internet]. [citerad 16 april 2021]. Tillgänglig vid:
https://www.folkhalsomyndigheten.se/datavisualisering/
39. Frågor och svar kring undersökningen Hälsa på lika villkor — Folkhälsomyndigheten [Internet]. 2021 [citerad 26 april 2021]. Tillgänglig vid:
https://www.folkhalsomyndigheten.se/folkhalsorapportering-statistik/om-vara-datainsamlingar/nationella-folkhalsoenkaten/fragor-och-svar-om-hlv/
40. Ny statistik om folkhälsan i Sverige visar på skillnader i befolkningen — Folkhälsomyndigheten [Internet]. 2021 [citerad 26 april 2021]. Tillgänglig vid:
https://www.folkhalsomyndigheten.se/nyheter-och-press/nyhetsarkiv/2020/november/ny-27 statistik-om-folkhalsan-i-sverige-visar-pa-skillnader-i-befolkningen/
41. An H-Y, Chen W, Wang C-W, Yang H-F, Huang W-T, Fan S-Y. The Relationships between Physical Activity and Life Satisfaction and Happiness among Young, Middle-Aged, and Older Adults. Int J Environ Res Public Health. 2020;17(13):4817.
42. Dauvilliers Y, Paquereau J, Bastuji H, Drouot X, Weil J-S, Viot-Blanc V. Psychological health in central hypersomnias: the French Harmony study. J Neurol Neurosurg Psychiatry. :6.
43. Narkolepsiföreningen Sverige – För dig som drabbats av narkolepsi till följd av
vaccination med Pandemrix [Internet]. Narkolepsiföreningen. 2021 [citerad 26 april 2021]. Tillgänglig vid: https://www.narkolepsiforeningen.se/
44. Garratt A, Schmidt L, Mackintosh A, Fitzpatrick R. Quality of life measurement: bibliographic study of patient assessed health outcome measures. BMJ.
2002;324(7351):1417–9.
45. Publikationer kopplade till RCSO eller våra anslutna register [Internet]. Registercentrum sydost. 2021 [citerad 26 april 2021]. Tillgänglig vid: http://rcso.se/om-registercentrum-sydost/publikationer/
46. Hays RD, Sherbourne CD, Mazel RM. The rand 36‐item health survey 1.0. Health Econ. 1993;2(3):217–27.
47. Lee PH, Macfarlane DJ, Lam TH, Stewart SM. Validity of the International Physical Activity Questionnaire Short Form (IPAQ-SF): a systematic review. Int J Behav Nutr Phys Act. 2011;8(1):115–115.
48. Frågeformulär — Folkhälsomyndigheten [Internet]. 2021 [citerad 27 april 2021]. Tillgänglig vid: https://www.folkhalsomyndigheten.se/folkhalsorapportering-statistik/om-vara-datainsamlingar/nationella-folkhalsoenkaten/frageformular/
49. Bouten CV, W. P. Verboeket-van de Venne, Westerterp KR, Verduin M, Janssen JD. Daily physical activity assessment: comparison between movement registration and doubly labeled water. J Appl Physiol 1985. 1996;81(2):1019–26.
50. P.N A, T R, K.R W. Estimating Human Energy Expenditure: A Review of Techniques with Particular Reference to Doubly Labelled Water. Sports Med Auckl. 2003;33(9):683–98. 51. Services S beredning för medicinsk och social utvärdering (SBU); SA for HTA and A of S. Rehabilitering vid långvarig smärta [Internet]. 2010 [citerad 27 april 2021]. Tillgänglig vid: https://www.sbu.se/sv/publikationer/SBU-utvarderar/rehabilitering-vid-langvarig-smarta/ 52. Services S beredning för medicinsk och social utvärdering (SBU); SA for HTA and A of S. Metoder för att främja fysisk aktivitet [Internet]. 2007 [citerad 27 april 2021]. Tillgänglig vid: https://www.sbu.se/sv/publikationer/SBU-utvarderar/metoder-for-att-framja-fysisk-aktivitet/
53. Molanorouzi K, Khoo S, Morris T. Motives for adult participation in physical activity: type of activity, age, and gender. BMC Public Health. 2015;15(1):66–66.
28
Bilaga 1 – Informationsbrev
Enkätundersökning – Livskvalitet och fysisk aktivitet
Vi vill fråga Dig som har narkolepsi om Du vill delta i vår enkätundersökning gällande livskvalitet och fysisk aktivitet, och är över 16 år. I detta dokument finns information angående undersökningen och vad det innebär för Dig att delta.
Vi som är ansvariga för undersökningen heter Maria Winberg och Malin Bahrman och vi skriver vårt examensarbete under sista terminen på Fysioterapeutprogrammet på Uppsala Universitet.
Syftet med examensarbetet är att öka förståelsen för hur det är att leva med sjukdomen samt öka intresset för effekten av fysisk aktivitet vid narkolepsi.
Undersökningen är ur ett fysioterapeutiskt perspektiv och kommer att fokusera på livskvalitet och fysisk aktivitetsnivå. Den består av en enkät med bakgrundsfrågor och två frågeformulär. Dina svar från enkäten kommer att behandlas så att obehöriga ej har tillgång till dem. De överförs krypterat och sparas till databasen KURT och raderas efter att uppsatsen är godkänd. Det är även anonymt vilket gör att Dina svar inte kommer kunna spåras till Dig. Deltagandet är frivilligt där ingen kommer kunna se om just Du väljer att medverka eller inte. Du kan avbryta Ditt deltagande när som helst. Eftersom konfidentialitet och anonymitet är av högsta vikt så behöver Du inte uppge varför Du inte skulle vilja delta eller eventuell orsak till varför Du avbryter Ditt deltagande.
Enkäten kommer sedan att sammanställas i en uppsats som kommer att finnas tillgänglig via Uppsala Universitet.
Vi tackar ödmjukast för Ditt deltagande.
Vid frågor om undersökningen och enkäten, vänligen kontakta: Malin Bahrman
Maria Winberg
Handledare: Hanna Ljungvall
29
Bilaga 2 – Bakgrundsfrågor
Kvinna [ ] Man [ ] Icke-binär [ ] Ålder [ ] år
Sjukdomsdebut [ ] år sedan
Tillhör följande Landsting/Region [ ]
1. Vilken typ av narkolepsi har Du? (kryssa i ett alternativ)
Typ 1 [ ] Typ 2 [ ]
Om Du kryssade i Typ 1, fick Du narkolepsi i samband med Pandemrix-vaccinationen 2009–2010? (kryssa i ett alternativ)
Ja [ ] Nej [ ]
2. Har Du någon annan diagnos/sjukdom? (kryssa i ett alternativ)
Ja [ ] Nej [ ]
Om Du kryssade i Ja på frågan om annan diagnos/sjukdom, vilken/vilka? (skriv nedan) [ ]
Om Du kryssade i Ja på frågan om annan diagnos/sjukdom, upplever Du att detta begränsar Dig att vara fysiskt aktiv? (kryssa i ett alternativ)
Ja [ ] Nej [ ]
3. Deltar Du i någon organiserad träning, till exempel ridning, fotboll, innebandy?
(kryssa i ett alternativ) Ja [ ]
Nej [ ]
Om Du kryssade i Ja på frågan om organiserad träning, vilken/vilka? [ ]
4. Vilken utbildningsnivå har Du? (kryssa i ett alternativ)
Grundskola (6-9 år) [ ] Gymnasieskola [ ] Högskola/universitet [ ]
Inget av ovanstående alternativ [ ]
5. Vilken är Din nuvarande sysselsättning? (flera alternativ är möjliga)
Studerande [ ] Arbetssökande [ ]
30
32
Bilaga 4 – Socialstyrelsens Indikatorfrågor om Fysisk Aktivitet
1. Hur mycket tid ägnar du en vanlig vecka åt fysisk träning som får dig att bli andfådd, till exempel löpning, motionsgymnastik eller bollsport?
• 0 minuter/Ingen tid • Mindre än 30 minuter
• 30–60 minuter (0,5–1 timmar) • 60–90 minuter (1–1,5 timmar) • 90–120 minuter (1,5–2 timmar) • Mer än 120 minuter (2 timmar)
2. Hur mycket tid ägnar du en vanlig vecka åt vardagsmotion, till exempel promenader, cykling eller trädgårdsarbete? Räkna samman all tid (minst 10 minuter åt gången).
