Institutionen för folkhälso- och vårdvetenskap
Genetiska ultraljudsmarkörer
- Hur bör information till blivande föräldrar i samband med
rutinultraljudet hanteras?
Uppsatskurs avancerad nivå, 30 hp Författare: Martina Vallin
Uppsats poängantal: 30 hp
Handledare: Charlotta Ingvoldstad
SAMMANFATTING
Syfte: Syftet med studien är att undersöka och belysa hur ultraljudbarnmorskor och
specialistläkare inom obstetrik och gynekologi anser att informationen som ges till blivande föräldrar kring genetiska ultraljudsmarkörer bör hanteras.
Design: En kvantitativ enkätstudie med tvärsnittsdesign.
Deltagare: 44 ultraljudsbarnmorskor och 37 specialistläkare inom obstetrik och gynekologi. Resultat: Merparten av deltagarna vill informera innan ultraljudundersökningen börjar om att
de kommer att titta efter genetiska ultraljudmarkörer under rutinultraljudet. Likaså ville majoriteten informera de blivande föräldrarna om eventuella riskökningar för
kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudet. Det fanns en skillnad i frekvens mellan de som svarat att de ville informera innan ultraljudsundersökningen om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudsmarkörer och de som svarat att de tror att de blivande
föräldrarna vill ha denna information innan undersökningen.
Slutsats: Det skulle kunna hjälpa hälso-och sjukvårdspersonal i sin uppgift som
informationsgivare om det fanns genomsamma rekommendationer för vilken information som skall ges till blivande föräldrar kring genetiska ultraljudsmarkörer i samband med
rutinultraljudet. På det sättet skulle vi erbjuda en mer jämställd information och vård till hela befolkningen oberoende av var de bor.
SUMMARY
Objective: The purpose of the study is to explore and illustrate how ultrasound midwives and
medical specialist in obstetrics and gynecology believe the information given to parents about the genetic soft markers should be handled.
Design: A quantitative questionnaire study with cross-sectional design.
Participants: 44 ultrasound midwives and 37 medical specialists in obstetrics and
gynecology.
Findings: Most of the participants would like to inform before the ultrasound starts that they
will be looking for genetic softmarkers during the ultrasound. Likewise the majority wanted to inform the parents about possible increases in the risk for chromosomal abnormalities based on findings on the routine ultrasound. There was a difference in frequency between those who responded that they would like to inform before the ultrasound that they will be looking for genetic softmarkers and those who responded that they believe the future parents wants information before the examination.
Key conclusions: It could help health care professionals in their role as information providers
if there were common recommendations for the information to be given to future parents about genetic softmarkers in connection with the routine ultrasound.
1. INLEDNING 1.1 Rutinultraljud………. 1 1.2 Genetiska ultraljudsmarkörer………. 1 1.3 Kromosomavvikelser………. 1 1.4 Fosterdiagnostik………. 2 1.5 Information………. 2
1.6 Samtycke och paternalism……….. 4
1.7 Människovärde………... 4
1.8 Vårdetik……….. 5
1.9 Lika vård till alla……… 5
6.2 Resultatdiskussion……….. 16
6.3 Metoddiskussion……… 18
6.4 Slutsats………... 19
Referenser……… 20
1
1. INLEDNING
1.1 Rutinultraljud
Idag erbjuds alla kvinnor att genomgå minst ett ultraljud under sin graviditet och mer än 95 procent av de kvinnor som föder barn väljer att göra ett rutinmässigt ultraljud (SBU, 1998). I en svensk enkätstudie från 2008 svarade 99 procent av de deltagande kvinnorna att de tänkte genomföra rutinultraljudet och uppföljningen visade på att ca 95 procent sedan genomgick det. De flesta av dessa kvinnor ansåg att undersökningen var en positiv upplevelse (Georgsson & Waldenström, 2008). Rutinultraljudet erbjuds till alla kvinnor, vanligtvis mellan vecka 17 och 18 (Borgfeldt, Åberg, Anderberg, Andersson, 2011). Syftet med ultraljudsundersökningen är att bestämma graviditetslängden, att se om det finns fler än ett foster och att avgöra
moderkakans läge. I de flesta fallen gör man en screening av fosteranatomin och i vissa fall tittar man även efter genetiska ultraljudmarkörer (SBU, 1998).
1.2 Genetiska ultraljudsmarkörer
Genetiska ultraljudmarkörer är strukturella förändringar som kan ses på ultraljudet, oftast under den period rutinultraljudet utförs. Markörerna är vanligen övergående och har en liten eller ingen patologisk betydelse men återfinns oftare hos foster med kromosomavvikelser (Getz & Kirkengen, 2002). De vanligaste markörerna som kan ses på ultraljudet är: kort lårben, kort överarmsben, hyperekogen tarm, ekogent hjärtfokus, plexus koroideuscystor, vidgade njurbäcken och tjockt nackskinn (SBU, 2006). Enligt en metastudie från 2001 (Smith-Bindman, Hosmer, Feldstein, Deeks & Goldberg) är inte upptäckten av några av markörerna - förutom tjockt nackskinn tillräckliga för att bekräfta en ökad risk för Downs syndrom. Tjockt nackskinn var associerat med en ca 17-faldig ökade risk för Downs syndrom (Smith-Bindman et al., 2001). Resultaten från en stor studie från 2007 visar även den på att det inte finns något samband mellan Downs syndrom och isolerade markörer (Larsson, Crang-Svalenius & Dykes, 2009). På grund av den låga sensitiviteten av ultraljudsmarkörena
kommer mer än 99 procent av de foster som har en isolerad markör att födas friska (Smith-Bindman et al., 2001). Sambandet mellan kromosomavvikelser och ultraljudsmarkörer ökar dock ju fler markörer som upptäcks (SBU, 2006).
1.3 Kromosomavvikelser
Kromosomavvikelse innebär dels förändringar i antalet hela kromosomer, dels förändring eller förlust av delar av kromosomer, så kallade strukturella kromosomavvikelser. Den vanligaste kromosomavvikelsen är Downs syndrom/ trisomi 21. Downs syndrom innebär att det finns en kromosom för mycket av kromosom 21 eller en del av en extra kromosom nummer 21 i cellerna. 1 av 700 barn föds med Downs syndrom. Riskfaktorer för
2
1.4 Fosterdiagnostik
Ultraljud i andra trimestern är den mest använda screeningmetoden för forsterdiagnostik (Ekelin & Crang-Svalenius, 2004). Det finns flera typer av undersökningar som kan göras för att upptäcka avvikelser hos fostret. I Sverige erbjuder de flesta landstingen kombinerat ultraljud och biokemi analys (KUB) och några få nackuppklarningstest (NUPP) till kvinnor över 33 eller 35 år (Socialstyrlelsen (SoS), 2011). NUPP utförs genom att vätskespalten i fostrets nacke mäts med hjälp av ultraljud (SBU 2006). Ju bredare vätskespalten är hos fostret, mätt mellan graviditetsvecka 10-14, desto större risk att barnet har Downs syndrom. Med KUB bedöms sannorlikheten för kromosomavvikelser genom att studera markörer i serum och på ultraljudet (SBU, 2006).
Betydelsen av genetiska ultraljudmarkörer för diagnostiken av kromosomavvikelser är oklar. SBU (2006) menar på att forskningsunderlaget inte är tillräckligt starkt och att det är osäkert att använda sig av ultraljudsmarkörer som screeningsmetod för Downs syndrom. För att få ett diagnostiskt svar om eventuell kromosomavvikelse hos fostret måste en kromosomanalys göras. Detta kan endast göras med invasiv fosterdiagnostik, fostervattenprov eller
moderkaksprov. Denna typ av undersökning är dock förenad med en ökad risk för missfall. 1 av 100 kvinnor som gör denna undersökning mister sitt foster. En ultraljudsundersökning är helt ofarlig men ger å andra sidan ingen säker bild av hur fostret mår och kan leda till mycket onödig oro (SBU, 2006).
För den havande kvinnan kan det finnas ett flertal mål med fosterdiagnostik. Det kan vara att minska oron inför förlossning eller en oro för att barnet ska vara skadat. Genom att minska denna oro kan fosterdiagnostik öka kvinnans livskvalitet. Å andra sidan kan det leda till ökad oro då invasiv fosterdiagnostik kan skada fostret. Det kan även leda till oro på grund av att resultaten av diagnostiken är osäker eller svårtolkad, som i fallet med genetiska
ultraljudsmarkörer (SMER, 2011). Statens medicinsk-etiska råd (2011) menar att den sist nämnda typen av diagnostik kan påverka kvinnan negativt och därför inte bör användas (SMER, 2011). En svensk kvalitativ studie visar de flesta föräldrarna som deltog tyckte att det var väldigt svårt att få visshet om att en markör upptäckts. Många ansåg att det ett svårt etiskt beslut att ta gällande fortsatta tester, som kan skada fostret (Larsson, Crang-Svalenius & Dykes, 2009).
1.5 Information
Det råder en kunskapsbrist gällande ultraljudsundersökningen bland populationen och det är svårt för kvinnor ta ett informerat beslut gällande om de ska genomgå undersökningen eller inte. Rutinmässig ultraljudundersökning är frivilligt, men studier visar på att kvinnor upplever det som obligatoriskt. Framförallt har de inte kunskap om vad som är syftet med
undersökningen och vad resultaten kan leda till (SBU, 1998). En svensk studie visar att många blivande föräldrar ser på ultraljudet som mer av ett socialt event än en medicinsk screening (Ekelin, Crang- Svalenius & Dykes, 2004). Ett flertal svenska studier visar på att det ges för lite eller ingen information gällande ultraljudet och ultraljudmarkörer. En
3 har även svårt att förstå att granskningen av ultraljudsmarkörer inte innebär en definitiv
diagnos utan utgör led i en sannorlikhetsbedömning (SBU, 2006). I en studie beskrev kvinnor det som en chock och väldigt traumatiskt att under ultraljudet få höra om funna markörer. En del kvinnor ifrågasatte om de ens hade velat ha information om markörerna (Åhman,
Runestam & Sarkadi, 2010). I Larsson, Crang-Svalenius & Dykes (2009) studie ansåg flera av deltagarna att informationen kring ultraljudet och ultraljudmarkörer var mycket viktigt för att behålla kontrollen.
En svensk studie visade att nästan alla barnmorskor ägnade 5-10 minuter på information om fosterdiagnostik till blivande föräldrar. Studien visade även att barnmorskorna skulle vilja ha mer tid för information (Ferm Widlund, Gunnarsson, Nordin & Hansson, 2009). Även en italiensk studie visar att barnmorskor anser att de hade för lite tid att informera om och diskutera fosterdiagnostik. Deltagarna i denna studie menade att kvinnor inte gör ett
informerat val gällande fosterdiagnostik och att ett flertal kvinnor ej skulle valt att genomgå fosterdiagnostik om de hade fått information (Garel, Gosme-Seguret, Kaminski & Cuttini, 2002).
I Sverige finns det en lag som reglerar informationen kring fosterdaignostik, ”Lagen om genetisk integritet m.m.” (SFS 2006:351). Denna lyder som följande:
Alla kvinnor skall erbjudas en allmän information om fosterdiagnostik. En gravid kvinna som har en medicinsk konstaterad förhöjd risk att föda ett skadat barn skall erbjudas ytterligare information om genetisk
fosterdiagnostik. Den gravida kvinnan skall få all information om fostrets hälsotillstånd som har kommit fram vid fosterdiagnostik. Uppgifter om fostret som inte rör dess hälsotillstånd skall lämnas ut endast om kvinnan begär det.
När det gäller ultraljudmarkörer är det dock inte självklart att de lyder under lagen om genetisk integritet (SFS 2006:351) eftersom man inte vet hur stor klinisk signifikans de har för fostret. Det är alltså osäkert om de rör fostrets hälsotillstånd och enligt lag behöver informeras om.
Ett flertal studier visar att barnmorskor och specialistläkare inom obstetrik inte har tillräcklig kunskap för att informera blivande föräldrar om fosterdiagnostik (Ferm Widlund,
Gunnarsson, Nordin & Hansson, 2009; Smith, Slack, Shaw & Marteau; Tyzack & Wallace, 2003). Två av dessa studier visar att barnmorskor vill ha mer undervisning och kunskap om detta område (Ferm Widlund et al., 2009; Tyzack & Wallace, 2003). Denna bristande kunskap leder till att barnmorskor inte ger blivande föräldrar adekvat information gällande
fosterdiagnostik (Tyzack & Wallace, 2003). En studie visade att endast en minoritet av barnmorskorna kände sig bekväma med att ge genetisk information, så som att ge råd om genetiska tester inom området eller erbjuda tröst i samband med testresultat från ett genetiskt test (Benjamin et. al, 2009). Barnmorskor vill helst ha mer kunskap om fosterdiagnostik genom skrivna riktlinjer (Tyzack & Wallace, 2003).
4
1.6 Samtycke och paternalism
En medicinsk undersökning, så som ultraljudsundersökningar, får inte göras utan patientens samtycke. Patienten måste ha chans att utöva sin självbestämmanderätt och samtycket förutsätter att hon förstått informationen. För att ett samtycke ska vara giltigt måste det vara frivilligt (SMER, 97). I Hälso- och sjukvårdslagen (HLS, SFS 1982:763), 2a § står det att: ”Hälso- och sjukvården skall bedrivas så att den uppfyller kraven på en god vård. Detta innebär att den skall särskilt bygga på respekt för patientens självbestämmande och
integritet”. Vidare ska patienten enligt HSL (SFS 1982:763) 2b § ”få individuellt anpassad information om sitt hälsotillstånd, de olika undersökningsmetoderna som finns och
behandlingsalternativ”. Om kvinnor inte är medvetna om att ultraljudet är frivilligt och vad exakt syftet är med undersökningen ges de inte chansen till att ge sitt samtycke och utöva sin självbestämmanderätt.
En systematisk översiktsstudie visar på att barnmorskor och läkare inte vill oroa patienter och därför inte pratar om risker. Det är dock inte ett informerat samtycke om patienten inte fått veta både de positiva och negativa konsekvenserna av ett beslut (Green, Hewison, Bekker, Bryant & Cuckle, 2004). Tankesättet att undanhålla information för patienten för dess eget bästa är vad som kallas paternalism. Paternalism bygger på principen att staten kräver eller försöker ta hand om eller reglera folkets liv, likt en fader tar hand om sina barn. Fadern tar besluten åt barnen, istället för att låta dem ta sina egna beslut, för deras eget bästa. På samma sätt fungerar ibland hälso- sjukvårdspersonal, som med sin överlägsna kunskap inom området och med den aktoritet de besitter, tar beslut åt patienten. Detta för att de anser att de vet patientens bästa. Likaså undanhålls information från patienten i tron om att det orsakar mer skada att ge informationen (Beauchamp & Childress, 2009).
1.7 Människovärde
Det finns många etiska aspekter att ta hänsyn till gällande fosterdiagnostik. Enligt SMER (2011) är några av de viktigaste målen med fosterdiagnostik är att främja kvinnans
självbestämmanderätt och det kommande barnets hälsa, ge jämlik vård, främja solidaritet, främja en viss människosyn och att inte hota människovärdet (SMER, 2011). I en kvalitativ intervjustudie uttrycker flera barnmorskor och specialister inom obstetrik att vi är på väg emot ett perfekt samhälle där vi inte accepterar avvikelser. Detta till följd av den screening som utförs för kromosomavvikelser. Vidare menar flera av deltagarna och den nya teknologin sätter läkare i en svår situation. Genom att utföra fosterdiagnostik, tillåter sig läkare att bestämma vem som har ett liv värt att leva (Garel, Gosme-Seguret, Kaminski & Cuttini, 2002).
Det finns framför allt två etiska ställningstaganden som kan komma i konflikt med varandra vid frågan om fosterdiagnostik (SMER, 2011). Om en kvinna har ett pliktetiskt perspektiv ser hon det som en skyldighet att föda och ta hand om barnet trots att det är skadat. Denna kvinna kan av den anledningen välja att inte ta del av information om fosterdiagnostik. I jämförelse med en kvinna som har en konsekvensetisk uppfattning som kan ha en annan inställning till de eventuella följderna av fosterdiagnostik. Den konsekvensetiska uppfattningen kan hamna i konflikt med människovärdet som är en grundläggande etisk utgångspunkt. Kvinnans
5
1.8 Vårdetik
I flera studier disskuteras den etiska problematiken kring ultraljudmarkörer som finns för hälso-sjukvårdsperonalen. De ifrågasätts om screening för ultraljudsmarkörer under rutinultraljudet skadar mer än vad det gör gott för båda föräldrarna och det ofödda barnet. (Ibrahim & Newman, 2005; Gertz & Kirkengen, 2003). Gertz & Kirkengen (2003) menar att genetiska ultraljudsmarkörer kan vara associerade med fler nackdelar som kan skada patienten än fördelar. Av den anledningen bör hälso- och sjukvårdspersonal vara försiktiga i
användandet av dessa markörer som en screeningmetod för att finna Downs syndrom (Gertz & Kirkengen 2003). En svensk studie visade att barnmorskor vill ha mer tid för etiska diskussioner (Ferm Widlund, Gunnarsson, Nordin & Hansson, 2009).
1.9 Lika vård till alla
SBU (1998) menar att när en rutinmässig ultraljudundersökning erbjuds bör den vara av samma kvalitet över hela landet för att uppfylla etiska principer som godhets- och rättviseprincipen (SBU, 1998). Enligt hälso- sjukvårdslagen (HSL, SFS 1982:763) 2 § är målet med hälso- och sjukvården god hälsa och att hela befolkningen skall få vård på lika villkor. Likaså menar SMER (2011) att ett av målen med fosterdiagnostiken är att ge jämlik vård.
Den här studien är en del av ett större projekt där man även tittat på handläggningen av genetiska ultraljudsmarkörer vid olika kliniker och sjukhus. Denna undersökning visar bland annat att fynd av markör handläggs olika på Sveriges obstetriska ultraljudsenheter. Endast ca 20 procent av klinikerna informerar innan ultraljudsundersökningen om att man tittar efter genetiska ultraljudsmarkörer och dess betydelse. Vissa enheter informerar och gör en riskberäkning för kromosomavvikelse hos fostret vid alla fynd medan andra inte informerar eller registrerar några markörer alls. Som det ser ut idag kan det ifrågasättas om kvalitén ultraljudsundersökningar verkligen är densamma över hela landet om informationen och handläggningen av ultraljudsmarkörer ser olika ut. Det kan även diskuteras om vi verkligen ger vård på lika villkor när informationen som ges beror på vilken klinik man tillhör. Idag finns det inga nationella rekommendationer i Sverige om att titta efter ultraljudsmarkörer under rutinultraljudet eller när man ska informera om dem (Larsson, Crang-Svalenius & Dykes, 2009).
1.10 Problemformulering
Informationen och handläggningen kring genetiska ultraljudsmarkörer ser olika ut över hela landet. Detta kan betyda att informationen kring ultraljudsmarkörer som blivande föräldrar får i samband med rutinultraljudet varierar beroende på var de bor. Det kan i sin tur leda till att alla blivande föräldrar inte får samma möjlighet att ta ett informerat beslut i frågan om de vill få information om eventuella fynd av ultraljudsmarkörer eller om de ens vill genomgå
rutinultraljudsundersökningen.
6 ultraljudsmarkörer de önskar ge innan och efter rutinultraljudet. Professionens åsikter skulle kunna fungera som en del av underlaget för att kunna utveckla dessa rekommendationer. När professionen benämns i den denna studie syftar författaren på ultraljudsbarnmorskor och specialistläkare inom obstetrik och gynekologi.
2. SYFTE
Syftet med studien är att undersöka och belysa hur ultraljudbarnmorskor och specialistläkare inom obstetrik och gynekologi anser att informationen kring genetiska ultraljudsmarkörer som ges till blivande föräldrar bör hanteras.
3. FRÅGESTÄLLNINGAR
1. Hur ser professionen på alternativet att informera de blivande föräldrarna gällande genetiska ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudsundersökningen?
2. I vilka situationer anser professionen att blivande föräldrar bör bli informerade om eventuella riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på
rutinultraljudsundersökningen?
3. Vill professionen informera de blivande föräldrarna kring genetiska ultraljudsmarkörer i samband med rutinultraljudet i samma utsträckning som de tror att de blivande föräldrarna önskar bli informerade?
4. METOD
4.1 Design
Studien är en kvantitativ enkätstudie med tvärsnittsdesign.
4.2 Urval av deltagare i studien
Deltagarna i studien är ultraljudsbarnmorskor och specialistläkare inom obstetrik och gynekologi runt om i Sverige. Deltagarna har valts ut av ordförande i Arbets- och
7
4.3 Datainsamlingsmetod
Enkäterna består av 11 olika scenarier som handlar om informationen kring rutinmässiga ultraljud och genetiska ultraljudsmarkörer samt 4 enskilda frågor som behandlar när denna information skall ges. Ett antal parametrar valdes ut utifrån vad man brukar titta efter på ett ultraljud. Följande parametrar, fördelade på tre grupper, användes för att sätta ihop
scenariona: sjukdom syndrom missbildning/kosmetiskt problem botbart obotligt lindringsbart markörens lokalisation - hjärna - hjärta - tarm - lårben
Dessa parametrar parades ihop i olika kombinationer och skapade scenarierna. Om alla parametrar skulle ha kombinerats skulle det blivit 36 scenarier. Det ansågs inte genomförbart att ha med så många scenarier då enkäten skulle ha blivit väldigt lång. Av den anledningen valde författaren att inte kombinera markörens lokalisation med de andra parametrarna. Fyra scenarier har således endast en parameter, markörens lokalisation. Vidare valde författarna att inte ta med kombinationen syndrom- botbar och fysisk missbildning- icke botbar. Detta av anledningen att syndrom ej går att bota och att de flesta missbildningar åtmistonde går att lindra. Följaktligen blev det tillslut 11 scenarier. Scenarierna besvaras med hjälp av flervalsalternativ. Dessa efterföljs av några enskilda frågor gällande i vilket skede
ultraljudbarnmorskor och specialistläkare inom obstetrik och gynekologi anser att information bör ges angående genetiska ultraljudsmarkörer. Dessa kunde besvaras med ja eller nej. De fick även svara på vilken yrkestitel de hade och vilken klinik de arbetade på.
Enkäten är utformad för den aktuella studien. Metoden med olika kombinationer av parametrar i olika scenarier är en modifikation av metoden som används i Wollf, Nordin, Brun, Berglund & Kvale (2011) studie. Enkäten skickades ut med hjälp av Google docs enkätfunktion. Denna funktion gör det möjligt att skapa en digital enkät som sedan kan
8
Tabell 1.
Parametrar Förkortning
Scenario 1: Botbar sjukdom Sj.- Bot. Scenario 2: Icke botbart syndrom Sy.- Icke bot. Scenario 3: Ultraljusmarkör i tarmen T
Scenario 4: Botbar fysisk missbildning Fm- Bot. Scenario 5: Icke botbar sjukdom som kan
lindras
Sj.-L
Scenario 6: Ultraljudsmarkör i hjärnan H Scenario 7: Ultraljudsamarkör i skelett S Scenario 8: Icke botbar fysisk missbildning som kan lindras
Fm-L
Scenario 9: Icke botbart syndrom som kan lindras
Sy.- L
Scenario 10: Ultraljudsmarkör i hjärtat Ht
Scenario 11: Icke botbar sjukdom Sj. – Icke bot.
4.4 Tillvägagångssätt
Enkäterna mailades i digital form via ordförande i Arbets- och Referensgruppen
för Ultraljudsdiagnostik inom SFOG till ultraljudsbarnmorskor och specialistläkare inom obstetrik och gynekologi på kvinnokliniker i Sverige. De utvalda deltagarna har sedan mailat vidare enkäten till andra kollegor av samma profession. Insamlingen genererade totalt 82 svar, från 44 barnmorskor och 37 läkare. Enkäten skickades ut i mars 2012. 2 veckor efter utskicket gick en påminnelse ut till 10 enheter där ett litet antal hade besvarat enkäten.
4.5 Etiska aspekter
I samband med utskicket av webbankäten fick deltagarna även ett brev där syftet med studien beskrevs och där det förklarades att deltagandet i studien är helt frivilligt och kan avbrytas när som helst. Deltagandet var inte fullständigt anonymt då respondenterna inte behövde uppge sitt namn men däremot vilken klinik de jobbade på.
4.6 Analys
9
5. RESULTAT
Det var totalt 82 deltagare i studien. Av dessa var 44 barnmorskor och 37 läkare. De kom ifrån 5 universitetssjukhus, 2 privata enheter och 18 länssjukhus runt om i Sverige.
5.1 . Hur ser professionen på alternativet att informera de blivande föräldrarna gällande genetiska ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudsundersökningen?
Studien visar på att ca 52 % (43 st) ville informera innan undersökningen börjar om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudmarkörer under ultraljudet, medan ca 48 % (39 st) svarade att de inte ville informera innan undersökningen börjar om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudmarkörer under ultraljudet. Se figur 1.
Figur 1. Antalet (frekvens) som svarat att de vill informera innan undersökningen börjar om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudmarkörer under ultraljudet och antalet som svarat att de inte vill informera om detta innan ultraljudet.
Flertalet ville dock inte informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudet. På denna fråga svarade ca 35 % (29 st) att de ville informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan ultraljudsundersökningen medan 65 % (53 st) svarade att de inte ville informera om betydelsen av eventuella fynd av
ultraljudsmarkörer innan ultraljudsundersökningen. Se figur 2.
10 20 30 40 50 60 Ja Nej
Ja, jag vill informera innan undersökningen börjar om att jag kommer att titta efter genetiska ultraljudsmarkörer under ultraljudet
Nej, jag vill inte informera innan undersökningen börjar om att jag kommer att titta efter genetiska
ultraljudsmarkörer under ultraljudet
10 Figur 2. Antalet (frekvens) som vill informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan ultraljudsundersökningen och antalet som inte vill det.
Det är en skillnad i frekvens avseende de som svarade att de vill informera innan
undersökningen börjar om att de kommer att titta efter markörer under ultraljudet, 52 %, och de som svarade att de skulle vilja informera om betydelsen av eventuella fynd av
ultraljudsmarkörer innan undersökningen 35 %. Se figur 3.
0 10 20 30 40 50 60 Ja Nej
Ja, jag skulle vilja informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan ultraljudsundersökningen Nej, jag skulle inte vilja informera om betydelsen av eventuella fynd av
ultraljudsmarkörer innan ultraljudsundersökingen
11 Figur 3. Andel (i procent) som svarat att de skulle vilja informera innan undersökningen börjar om att de kommer att titta efter ultraljudmarkörer under rutinultraljudet och andel som svarat att de skulle vilja informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudet.
5. 2 I vilka situationer anser professionen att blivande föräldrar bör bli informerade om eventuella riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på
rutinultraljudsundersökningen?
Majoriteten ville informera de blivande föräldrarna om eventuella riskökningar för
kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudsundersökingeni samtliga scenarion. När det gällde en botbar fysisk missbildning (scenario 4) svarade ca 97 % att de ville
informera. I tre situationer var det något fler av deltagarna i jämförelse med i de andra situationerna som inte vill informera om markörerna. Detta var vid fynd av markör i tarm (scenario 3), markör i hjärna (scenario 6) och markör i hjärta (scenario 10). Den situation där flest deltagare, 41 %, svarade att de inte ville informera var vid fynd av markör i hjärtat. Se figur 4. 0 10 20 30 40 50 60 Informera innan undersökningen Informera om betydelsen
Jag skulle vilja informera innan undersökningen att jag kommer att titta efter markörer under rutinultraljudet
Jag skulle vilja informera om betydelsen av eventuella fynd av markörer innan
rutinultraljudet
12 Figur 4. Antalet deltagare (frekvens) som vill informera blivande föräldrar om eventuella
riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudsundersökingen respektive de som inte vill det utifrån scenarierna.
Majoriteten trodde att blivande föräldrar vill bli informerade om eventuella riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudsundersökingen. Vid botbar fysisk missbildning (scenario 4) och vid icke botbar missbildning som kan lindras (scenario 8) svarade ca 97 % att de trodde att de blivande föräldrarna ville ha information. Något fler deltagare trodde att de blivande föräldrarna inte ville ha information vid fynd av markör i tarm (scenario 3), markör i hjärna (scenario 6) och markör i hjärta (scenario 10). Se figur 5.
0 10 20 30 40 50 60 70 80 90
Ja, jag vill informera Nej, jag vill inte informera 41%
97%
13 Figur 5. Antalet (frekvens) deltagare som tror att blivande föräldrar vill bli informerade om eventuella riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudsundersökingen och antalet som inte tror det utifrån de olika scenerierna.
5. 3 Vill professionen informera de blivande föräldrarna kring genetiska ultraljudsmarkörer i samband med rutinultraljudet i samma utsträckning som de tror att de blivande föräldrarna önskar bli informerade?
Resultaten visar på att deltagarna i väldigt stor utsträckning svarat samstämmigt på frågan om de vill informera de blivande föräldrarna kring genetiska ultraljudsmarkörer i de olika
scenerierna och om de tror att de blivande föräldrarna vill ha information. Se figur 6.
0 10 20 30 40 50 60 70 80 90
Ja, jag tror att de blivande förädrarna vill ha information Nej, jag tror inte att deblivande föräldrarna vill ha information 97%
14 Figur 6. Antalet (frekvens) som svarat att de vill informera blivande föräldrar om eventuella
riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudsundersökingen och antalet som svarat att de tror att de blivande föräldrarna vill få information om detta. Det finns en skillnad i frekvens mellan om deltagarna vill informera innan
ultraljudsundersökningen om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudsmarkörer (ca 52 %) och om de tror att de blivande föräldrarna vill ha denna information innan undersökningen (ca 60%). Se figur 7.
Figur 7. Andel (procent) som svarat att de vill informera innan rutinultraljudsundersökningen om att de kommer att titta efter markörer under ultraljudet och andel som svarat att de tror att blivande föräldrar vill ha information innan undersökningen om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudsmarkörer under ultraljudet.
0 10 20 30 40 50 60 70 80 90
Ja, jag vill informera Ja, jag tror att de blivande föräldrarna vill ha informtion
Antal 10 20 30 40 50 60 70 80
Jag vill informera innan undersökningen
Jag tror att de blivande föräldrarna vill ha information
innan undersöknigen
Jag skulle vilja informera innan undersökningen börjar om att jag kommer att titta efter markörer under rutinultraljdet Jag tror att de blivande föräldrarna vill ha information innan undersökningen om att jag kommer att titta efter markörer under rutinultraljdet
15 Likaså är det en skillnad i frekvens mellan de deltagarna som ville informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan undersökningen (35 %) och de som trodde att blivande föräldrar skulle vilja ha information om betydelsen av eventuella fynd av
ultraljudsmarkörer innan undersökningen (51 %). Se figur 8.
Figur 8. Andel (procent) som svarat att de vill informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan undersökningen och andel som svarat att de tror att blivande föräldrar skulle vilja ha information om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan undersökningen.
0 10 20 30 40 50 60
Jag vill informera om betydelsen
Jag tror att de blivande föräldrarna vill ha information
om betydelsen
Jag skulle vilja informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudet
Jag tror att de blivande föräldrarna skulle vilja ha information om betydelsen av eventuella fynd av
ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudet
16
6. DISKUSSION
6.1 Resultatsammanfattning
Studien visar att huvudparten av deltagarna vill informera innan ultraljudundersökningen börjar om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudmarkörer under rutinultraljudet. Likaså ville merparten informera de blivande föräldrarna om eventuella riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudet. Större andelen ville dock inte informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan
ultraljudsundersökningen. Majoriteten trodde att blivande föräldrar ville bli informerade om eventuella riskökningar för kromosomavvikelser utifrån upptäckter på
rutinultraljudsundersökingen.
Det var en väldigt liten diskrepans mellan då deltagarna svarat att de ville informera de blivande föräldrarna om eventuella riskökningar för kromosomavvikelser och då de svarat att de trodde att blivande föräldrarna ville bli informerade om eventuella riskökningar för
kromosomavvikelser utifrån upptäckter på rutinultraljudet. Däremot är det en skillnad i frekvens gällande om deltagarna vill informera innan ultraljudsundersökningen om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudsmarkörer och om de tror att de blivande föräldrarna vill ha denna information innan undersökningen. Likaså är det en skillnad i frekvens avseende om deltagarna vill informera om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan undersökningen och de tror att blivande föräldrar skulle vilja ha information om betydelsen av eventuella fynd av ultraljudsmarkörer innan undersökningen.
6.2 Resultatdiskussion
Trots att en kartläggning av hur man informerar kring ultraljudsmarkörer visar att endast ca 20 procent av klinikerna i Sverige informerar innan ultraljudsundersökningen om att man tittar efter genetiska ultraljudsmarkörer och dess betydelse (personal communication) pekar den aktuella studien på att ultraljudsbarnmorskor och specialistläkare inom obstetrik och gynekologi vill informera innan rutinultraljudet om att de kommer att titta efter genetiska ultraljudmarkörer under ultraljudet. Resultatet antyder att professionens åsikter kanske inte stämmer överens med hur det ser ut praktiken.
Även om huvudparten önskar informera innan ultraljudsundersökningen om att de kommer titta efter ultraljudsmarkörer var det ändå så mycket som 45 % som svarade att de inte ville det. Detta skulle kunna leda till att de blivande föräldrarna inte ges möjlighet till att ta ett informerat beslut gällande om de vill ha information vid eventuella fynd av
ultraljudsmarkörer. Enligt SMER (1997) får inte en medicinsk undersökning göras utan patientens samtycke. Patienten måste få möjlighet att utöva sin självbestämmanderätt och samtycka till undersökningen vilket förutsätter att hon förstått informationen (SMER 1997). Resultaten av denna studie får en att ifrågasätta om professionen är beredd att inskränka på patienternas samtyckes- och självbestämmanderätt genom att inte informera innan
ultraljudsundersökningen om att de kommer titta efter ultraljudsmarkörer.
Åsikten gällande om professionen vill informera innan ultraljudsundersökningen om att de kommer titta efter genetiska ultraljudsmarkörer var relativt jämt fördelad, då 55% svarade att de ville informera och 45% att de inte ville informera. Detta skulle kunna tala för att
17 sjukvårdslagen (HSL, SFS 1982:763) 2 § är målet med hälso- och sjukvården god hälsa och att hela befolkningen skall få vård på lika villkor.
Större andelen ville inte informera innan ultraljudet om betydelsen av ultraljudsmarkörer trots att de ville informera om att de tänkte titta efter dem. Det kan ifrågasättas hur det kommer sig att de som sitter inne med kunskap inte vill förmedla den. Green, Hewison, Bekker, Bryant & Cuckle (2004) studie visar att barnmorskor och läkare inte vill oroa sina patienter och därför inte pratar om risker. Det är dock inte ett informerat samtycke om patienten inte fått all information inför undersökningen (Green, Hewison, Bekker, Bryant & Cuckle 2004). Enligt SMER (2011) är ett av de viktigaste målen med fosterdiagnostik är att främja kvinnans självbestämmanderätt (SMER 2011). Det är tvivelaktigt om hälso- och sjukvårdspersonalen verkligen låter kvinnan utöva sin självbestämmanderätt om hon inte får tillgång till all information.
Enligt Benjamin et. al (2009) studie känner majoriteten av barnmorskor sig obekväma med att ge genetisk information (Benjamin et. al 2009). Det skulle också kunna vara anledningen till att professionen inte ger all information innan ultraljudet. Flera studier visar på att
barnmorskor och specialistläkare inom obstetrik inte upplever sig ha tillräcklig kunskap för att informera om fosterdiagnostik (Ferm Widlund, Gunnarsson, Nordin & Hansson, 2009; Smith, Slack, Shaw & Marteau; Tyzack & Wallace, 2003) och att de vill ha mer undervisning inom detta område (Ferm Widlund et al., 2009; Tyzack & Wallace, 2003). Kanske skulle
rekommendationer eller riktlinjer om vilken information som skall ges till blivande föräldrar kring genetiska ultraljudsmarkörer kunna hjälpa professionen att känna sig tryggare i
uppgiften med att informera om genetiska ultraljudsmarkörer. Tyzack & Wallace (2003) studie visar på att barnmorskor helst vill ha mer kunskap om fosterdiagnostik genom skrivna riktlinjer.
Ett annat skäl till att en del av barnmorskorna och läkarna väljer att inte informera om att de kommer att titta efter ultraljudsmarkörer eller betydelsen av fynd av ultraljudsmarkörer kan vara att de ifrågasätter signifikansen av markörerna. Betydelsen av genetiska
ultraljudmarkörer för diagnostiken av kromosomavvikelser är oklar och SBU (2006) menar på att det är osäkert att använda sig av ultraljudsmarkörer som screeningsmetod för Downs syndrom (SBU, 2006). Smith-Bindman et. al (2001) metastudie visar på att en isolerad markör inte ökar risken för kromosmosomavvikelse. Av den anledningen skulle läkare och barnmorskor kunna anse att screening för ultraljudsmarkörer under rutinultraljudet skadar mer än vad det gör gott för de blivande föräldrarna (Ibrahim & Newman, 2005; Gertz &
Kirkengen, 2003), då det kan leda till stor oro på grund av att resultaten av diagnostiken är osäker eller svårtolkad (SMER, 2011).
För professionen kan det även handla om ett etiskt ställningstagande att inte informera om att de kommer titta efter ultraljudsmarkörer under ultraljudet. Ett av fosterdiagnostikens mål är att tillgodose livskvalitet hos kvinnan, men detta mål kan komma i konflikt med
människovärdet och värderingen att alla människor är lika mycket värda (SMER, 2011). Resultaten i denna studie visar även på att det finns en diskrepans mellan när deltagarna svarat att de vill informera om ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudet och när de svarat att de tror att föräldrarna önskar få information om ultraljudsmarkörer innan rutinultraljudet. Deltagarna tror i större i sträckning att de blivande föräldrarna vill ha information innan undersökningen än vad de svarat att det vill ge. Detta skulle kunna tolkas som ett bevis på paternalism.
18 tror att de vet patientens bästa (Beauchamp & Childress, 2009). Genom att underhålla
information om att de kommer att titta efter ultraljudsmarkörer under ultraljudet, ger de inte de blivande föräldrarna chansen att välja om de ens vill utföra denna typ screening för kromosomavvikelser.
I samtliga situationer ville majoriteten av deltagarna i studien informera om den ökade risken vid fynd av ultraljudsmarkörer. Det var dock några situationer där de i större utsträckning svarade att de inte skulle vilja informera. Detta var vid fynd av markör i tarm, markör i hjärna och markör i hjärta. Det är intressant att fler svarade att de inte ville informera i dessa fall än i andra situationer då ultraljudsmarkörens lokalisation inte har någon avgörande betydelse för riskökningen för en kromosomavvikelse. Majoriteten har även svarat att de tror att de
blivande föräldrarna vill ha information om den ökade risken vid fynd av ultraljudsmarkörer. Likaledes har de i större utsträckning svarat att de inte tror att föräldrarna vill ha information vid fynd av markör i tarm, markör i hjärna och markör i hjärta. Det skulle möjligtvis kunna vara så att professionen, trots att de har kunskap om att det inte har någon avgörande betydelse var markören sitter, tror att det skulle oroa de blivande föräldrarna mer att bli informerade om en markör i exempelvis hjärtat än i exempelvis i skelettet. Av denna anledning skulle de kunna tycka att det är svårare att informera om just dessa
ultraljudsmarkörer.
6.3 Metoddiskussion
En enkätstudie valdes för att kunna ha ett stort urval och nå ett stort geografiskt område. I den aktuella studien har en webbankät använts. Fördelen med en enkätstudie är bland annat att det är billigt, att det är ett smidigt sett att samla in data och kan nå ut till ett stort antal deltagare. Några av deltagare valde att fylla i enkäten och skicka den via post. Detta berodde antagligen på att de inte förstod tekniken. En nackdel med webenkäter kan möjligtvis vara att vissa blir avskräckta då det känns komplicerat och främmande att fylla i en enkät på internet. Det finns en risk att
respondenternas ovana av tekniken kan ha lett till ett visst bortfall.
Det kan vara av fördel att deltagarna inte behövt uppge sitt namn, utan endast namn på den klinik de jobbar på. Detta kan möjligvis ha resulterat i att deltagarna ansåg det lättare att svara
uppriktigt på frågorna. Deltagarna var trots allt inte helt anonyma då de var tvungna att fylla i vilken klinik de kom ifrån. Detta kan eventuellt lett till ett mindre deltagarantal i studien.
Ingen pilotstudie har gjorts för att kontrollera att upplägget av studien fungerar. Där av finns det en befintlig risk att frågorna kan ha misstolkats. Enkätenens upplägg grundas dock på en redan gjord studie (Wollf, Nordin, Brun, Berglund & Kvale, 2011) vilket skänker den en viss validitet. Det är relativt få deltagare i studien och det går av den anledningen ej att föra över resultaten till en större population. En fördel är dock att det är en spridning på deltagarna då de kommer från stora delar av Sverige, vilket ökar den yttre validiteten. Detta med tanke på att det inte är en klinik eller ett läns åsikter som framkommer i studien vilket gör det möjligt att dra mer generella slutsatser av studien. Det är även en fördel att de jämförande grupperna, läkare och barnmorskor, är relativt jämt fördelade. Urvalet är inte slumpmässigt vilket hade givit studien en högre
evidensgrad. Detta var dock inte möjligt på grund av uppsatskursen begränsade tid.
19 naturligtvis ha resulterat i ett visst bortfall. Exakt hur det externa bortfallet ser ut är inte känt då enkäten skickats ut till valda deltagare som sedan skickat vidare enkäten, detta för att kunna sprida enkäten till ett så stort antal som möjligt. Det okända externa bortfallet försvårar
möjligheten att säga något om studiens tillförlitlighet. Det finns ett internt bortfall på grund av att ett flertal av deltagarna valt att inte svara på alla frågor i enkäten.
För framtida forskning vore det intressant att göra om studien i en större population. Det vore även av värde att göra en kvalitativ intervjustudie med ett antal av deltagarna i aktuell studie för att kunna ställa följdfrågor på enkätfrågorna och få en djupare förståelse för professionens åsikter gällande informationen till blivande föräldrar kring genetiska ultraljudsmarkörer.
6.4 Slutsats
Idag finns det inga rekommendationer eller riktlinjer i Sverige för vilken information som skall ges till blivande föräldrar kring genetiska ultraljudsmarkörer. Den aktuella studien pekar på att deltagarna ville informera innan rutinultraljudet om att de kommer att titta efter
20
Referenser
Beauchamp, T. & Childress, J. (2009). Principles of biomedical ethics. New York: Oxford university press.
Benjamin, C., Anionwu, E., Kristoffersson, U., Kate, L., Plass, A-M., Nippert, I. & Julian-Reynier, C. (2009). Educational priorities and current involvement in genetic practice: a survey of midwives in the Netherlands, UK and Sweden. Midwifery 25, 483–499.
Borgfeldt, C., Åberg, A., Anderberg, E. & Andersson, U-B (2011). Obstetrik och gynekologi. Lund: Studentlitteratur.
Ekelin, M. & Crang-Svalenius, E. (2004) Midwives’ attitudes to and knowledge about a newly introduced screening method. Nordic college of caring sciences, 18, 287-293.
Ekelin, M., Crang-Svalenius, E. & Dykes, A-K. (2004). A qualitative study of mothers’ and fathers’ experiences of routine ultrasound examination in Sweden. Midwifery 20, 335–344.
Ferm Widlund, K., Gunnarsson, C., Nordin, K. & Hansson, M. (2009). Pregnant women are satisfied with the information they receive about prenatal diagnosis, but are their decisions well informed? Acta Obstetricia et Gynecologica 88, 1128-1132.
Garel, M., Gosme-Seguret, S., Kaminski, M. & Cuttini, M. (2002). Ethical decision-making in prenatal diagnosis and termination of pregnancy: a qualitative survey among physicians and midwives. Prenatel diagnosis 22, 811-817.
Georgsson, S. & Waldenström, U. (2008). Second-trimester routine ultrasound screening: expectations and experiences in a nationwide Swedish sample. Ultrasound Obstet Gynecol 32, 15–22.
Getz , L. & Kirkengenc, AL. (2002). Ultrasound screening in pregnancy: advancing technology, soft markers for fetal chromosomal aberrations, and unacknowledged ethical dilemmas. Social Science & Medicine, 56, 2045–2057.
Green, JM., Hewison, J., Bekker, HL., Bryant, LD & Cuckle, HS. (2004) Psychosocial aspects of genetic screening of pregnant women and newborns: a systematic review. Health
Technology Assessment 8 (33), 1-122.
21 Janlert, U. (2002). Folkhälsovetenskapligt lexicon. Stockholm: Natur och kultur i
samarbete med Folkhälsoinstitutet.
Statens beredning för medicinsk utvärdering. (1996). När gör screening nytta? Stockholm. Från http://www.sbu.se/sv/Vetenskap--Praxis/Vetenskap-och-praxis/2083/
Larsson, A-K., Crang-Svalenius, E. & Dykes, AK (2009). Information for better or for worse: interviews with parents when their foetus was found to have choroid plexus cysts at a routine second trimester ultrasound. Journal of Psychosomatic Obstetrics & Gynecology, 30(1), 48– 57.
Pellmer, K. & Wrammer, B. (2007). Grundläggande folkhälsovetenskap. Stockholm: Liber
Smith-Bindman, R., Hosmer, W., Feldstein, V., Deeks, J. & Goldberg, J. (2001) Second-Trimester Ultrasound to Detect Fetuses With Down Syndrome: A Meta-analysis. Journal of
American medical association, 258(8), 1044-1055.
Smith, D., Slack, J., Shaw, R., & Marteau, T. (1994). Lack of knowledge in health
professionals: a barrier to providing information to patients? Quality in Health Care 3, 75-78.
Socialstyrelsen. (2011). Fosterskador och kromosomavvikelser 2010. Stockholm. Från: http://www.socialstyrelsen.se/Lists/Artikelkatalog/Attachments/18481/2011-11-10.pdf
Statens beredning för medicinsk utvärdering. (1998). Rutinmässig ultraljudsundersökning under graviditet. Stockholm. Från
http://www.sbu.se/upload/Publikationer/Content0/1/ultraljud_graviditet_1998/Fulltext_Ultralj ud.pdf
Statens beredning för medicinsk utvärdering. (2006). Metoder för tidig fosterdiagnostik: En systematisk litteraturöversikt (SBU-rapport, nr 182). Stockholm. Från
http://www.sbu.se/upload/Publikationer/Content0/1/Fosterdiagnostik_fulltext.pdf
Statens medcinsk etiska råd. (1997). Information och samtycke: kommunikationens betydelse i
vården (Etiska vägmärken 8.). Stockholm: Statens medcinsk etiska råd.
Tyzack, K. & Wallece, E. (2003). Down syndrome screening: What do health professionals know? Australian and New Zealand Journal of Obstetrics and Gynaecology 43, 217–221.
Wilson, J. & Junger, G. (1968). Principles and practice of screening for disease. Public health
22 Wollf, K., Nordin, K., Brun, W., Berglund, G. & Kvale, G. Affective and cognitive attitudes, uncertainty avoidance and intention to obtain genetic testing: An extension of the
Theory of Planned Behaviour. Psychology and Health, 26 (9), 1143-1155.
Åhman, A., Lindgren, P. & Sarkadi, A. (2011). Facts first, then reaction—Expectant fathers’ experiences of an ultrasound screening identifying soft markers. Midwifery,
doi:10.1016/j.midw.2011.07.008.
Åhman, A., Runestam, K. & Sarkadi, A. (2010). Did I really want to know this? Pregnant women’s reaction to detection of a soft marker during ultrasound screening. Patient
