Einhverfa (autism) eða gagntæk þroskaröskun (pervasive developmental disorder) er notuð til að lýsa alvarlegri truflun (dysfunction) á þroska barna sem lýsir sér í skertum hugrænum, félagslegum, atferlislegum og geðrænum þroska þeirra. Hægt er að skipta altækri þroskaröskun niður í nokkur heilkenni (syndromes) á einhverfurófinu. Þau eru einhverfa, Aspergersheilkenni, Rettheilkenni, sundrungarröskun í æsku (childhood disintegrative disorder) og óskilgreinda gagntæka þroskaröskun (American Psychiatric Association, 1998). Greining gagntækrar þroskaröskunar byggist á þremur þáttum sem eru skert hæfni í máli og tjáskiptum, skert félagsleg hæfni og áráttukennd hegðun og áhugamál (Mauk, Reber og Batshaw, 1997).
Einhverfa er ekki algeng en á milli 3 til 16 börn af hverjum 10.000 eru greind með einhverfu (Wing, 1993). Á Íslandi greinast 8,6 börn af hverjum 10.000 með einhverfu (Magnússon og Sæmundsen, 2001).
Samkvæmt Brown, Anand, Fung, Isaacs og Baum (2003) hefur ekki verð gert nóg til að rannsaka lífsgæði foreldra fatlaðra barna þar til á allra síðustu árum. Það þýðir þó ekki að hugtakið lífsgæði hafi ekki verið skilgreint og skýrt síðustu áratugi (t.d. Keith, Yamamoto, Okita og Schalock, 1995; Schalock, 2000; Schalock, 2004).
Higgins, Bailey og Pearce (2005) komust að því að foreldrar eða forráða- menn barna sem greind höfðu verið á einhverfurófinu skýrðu frá minni ánægju í hjónabandi og minni aðlögunarhæfni fjölskyldunnar en foreldrar barna án fatlana. Olsson og Hwang (2003) skýrðu frá því að foreldrar barna með einhverfu og þroskahömlun fyndu fyrir meiri streitu en foreldrar barna með Downsheilkenni og foreldrar barna án fatlana.
* Höfundur vill þakka Greiningar- og ráðgjafarstöð ríkisins, Evald Sæmundsen og Stefáni J. Hreiðarssyni fyrir aðstoð við öflun gagna.
118 Félagsfræði Haukur Freyr Gylfason
Tilgangur þessarar rannsóknar er að meta lífsgæði barna sem greind hafa verið á einhverfurófinu og foreldra þeirra og bera þau saman við lífsgæði almennings.
Aðferð
Þátttakendur
Þátttakendur voru 75 foreldrar barna yngri en 18 ára sem greind höfðu verið á einhverfurófinu. Meðalaldur foreldranna var 39,8 ár (sf = 7,2 ár), það yngsta 24 ára og það elsta 60 ára. Meðalaldur mæðra (78,4%) var 38,8 ár (sf = 6,9 ár) og feðra (21,6%) 43,5 ár (sf = 7,4 ár). Einn þátttakandi gaf ekki upp kyn sitt. Meðalaldur barnanna var 10,4 ár (sf = 4,0 ár), það yngsta 3 ára og það elsta 17 ára. Meðalaldur stráka (82,7%) var 10,4 ár (sf = 3,9 ár) og stúlkna (16,0%) 10,8 ár (sf = 4,3 ár). Ekki fengust upplýsingar um kyn eins barns. Greiningar- og ráðgjafarstöð ríkisins aðstoðaði við val á foreldrum með því að velja tilviljunarkennt 115 börn sem greind höfðu verið á einhverfurófinu. Foreldrar þeirra fengu spurningalista sendan og réðu foreldrar hvort þeirra svöruðu spurningalistanum.
Í samanburðarhópi voru 431 þátttakendur úr 1000 manna tilviljunarúrtaki úr þjóðskrá. Meðalaldur þátttakenda í samanburðarhópi var 42,3 ár (sf = 9,6 ár), sá yngsti 25 ára og sá elsti 60 ára. Meðalaldur kvenna (56,7%) var 41,7 ár (sf = 9,3 ár) og karla (43,3%) 43,1 ár (sf = 9,9 ár). Fjórir þátttakendur í samanburðarhópi gáfu ekki upp kyn sitt.
Til að reyna að auka svarhlutfall var einum þátttakanda í hvorum hópi veitt tækifæri á að vinna til peningaverðlauna.
Mælitæki
Allir þátttakendur fengu EQ-5D mælitækið en foreldrar barna með greiningu á einhverfurófinu fengu að auki EQ-5D fyrir börnin sín og spurningar um þau.
EQ-5D mælitækið var notað til að meta lífsgæði þátttakenda (Rabin og de Charro, 2001). Það er almennt staðlað mælitæki (standardized and generic) sem er notað til að lýsa og meta heilsu. EQ-5D var hannað af EuroQol hópunum sem stofnaður árið 1987 af rannsóknarfólki frá Finnlandi, Hollandi, Svíþjóð og Bretlandi (Kind, Dolan, Gudex og Williams, 1998). EQ-5D skiptist í fimm víddir: Hreyfigetu, sjálfsumönnun, venjubundin störf, verki/óþægindi og kvíða/dapurleika/þunglyndi. Hverri vídd er skipt upp í þrjá flokka sem gefa til kynna hvort sá er svarar listanum á við engin vandamál að stríða,
Lífsgæði barna með einhverfu og foreldra þeirra 119
nokkur eða mjög mikil vandamál. Þegar þessir fimm þættir og þrjár víddir eru samtvinnaðar verða til 243 heilsutengd tilvik sem metin eru í vísitölu (index). Þar sem þessi heilsutengdu tilvik hafa ekki verið metin fyrir Ísland var notast við mat Biomed verkefnisins fyrir Evrópu. EQ-5D hefur einnig mælistiku (visual analogue scale) þar sem þátttakendur eru beðnir um að meta heilsu sína þar sem 100 er besta hugsanlega heilbrigði og 0 er algjört heilsu- leysi (Greiner o.fl., 2003; Greiner, Weijnen, Nieuwenhuizen, Oppe og de Charro, 2003). Þýðing Ingibjargar Þórhallsdóttur á EQ-5D var notuð í þessari rannsókn. Macran (2003) telur próffræðilega eiginleika EQ-5D vera góða.
Foreldrar barnanna sem greind hafa verið á einhverfurófinu voru beðnir um að svara EQ-5D fyrir þau. Slíkt er ekki óalgengt (t.d. Prosser o.fl., 2004; Secnik o.fl., 2005) og er gert vegna samræmis í svörun því sum barnanna höfðu ef til vill ekki lært að lesa.
Allir þátttakendur voru spurðir um hjónabandsstöðu, tekjur og hversu mörg börn þeir áttu, sem og EQ-5D. Foreldrar barnanna sem greind höfðu verið á einhverfurófinu voru spurð hve mörg barna þeirra hefðu verið greind á einhverfurófinu en beðin um að svara spurningalistanum með elsta barnið í huga sem greinst hafði. Foreldrarnir voru spurðir um aldur barnsins og aldur þess þegar það var greint á einhverfurófinu. Einnig hvar það bjó, hvort það sýndi sjálfskaðandi hegðun eða ýgi og hvort það hefði verið greint með aðra röskun eins og athyglisbrest og ofvirkni eða áráttu- og þráhyggjuröskun. Siðferðileg álitamál
Rannsóknin var tilkynnt til Persónuverndar og leyfi fyrir henni fengið frá Vísindasiðanefnd. Rannsóknin náði aðeins til barna yngri en 18 ára og foreldra þeirra. Þar sem fólk verður lögráða á Íslandi við 18 ára aldur þótti ekki við hæfi að biðja foreldra að meta lífsgæði fullorðinna barna sinna. Með réttindi barnanna í huga voru foreldrar þeirra beðnir um að kynna rannsóknina fyrir börnum sínum, mæti þeir svo að þau réðu við það, til að gefa þeim tækifæri til að hafna þátttöku. Litið var svo á að þátttakendur gæfu upplýst samþykki sitt með því að póstleggja spurningalistana.
Framkvæmd
Spurningalistarnir voru sendir með pósti til þátttakenda ásamt kynningarbréfi og frímerktu svarumslagi. Í kynningarbréfinu var tilgangur rannsóknarinnar skýrður, hverjir stæðu að rannsókninni og hvers væri ætlast til af þátttakendum. Ítrekun var send viku seinna. Vegna happdrættisins fylgdi lítið kort og lítið umslag sem endursenda þurfti með spurningalistanum.
120 Félagsfræði Haukur Freyr Gylfason
Þátttakendur þurftu að rita nafn sitt á kortið og setja það í litla umslagið til að eiga kost á því að vinna til peningaverðlauna. Happdrættisumslagið var tekið frá spurningalistanum áður en að hann var sleginn inn svo ekki væri hægt að rekja svör þátttakenda.
Niðurstöður
Um 38% foreldra barna greinda á einhverfurófinu töldu börn sín í nokkrum vanda eða erfiðleikum á einhverri vídd og rúmlega 4% töldu þau í miklum erfiðleikum (tafla 1). Helst áttu börnin í nokkrum vanda við venjubundin störf, eins og með nám, samveru með fjölskyldu eða frístundaiðju. Rúm 27% foreldra skýrðu frá nokkrum erfiðleikum á einhverri vídd og um 2% þeirra skýrðu frá miklum erfiðleikum. Foreldrarnir greindu flestir frá vandamálum með kvíða eða dapurleika. Þegar nokkrir og miklir erfiðleikar eru teknir saman þá töldu foreldrar meiri erfiðleika fyrir börn sín en sig sjálf metið með stefnuraðprófi Wilcoxon (Z(15, 40) = 3,5; p < 0,001).
Rúmlega 13% almennings skýrði frá nokkrum erfiðleikum á að minnsta kosti einni vídd EQ-5D og minna en 1% skýrðu frá miklum erfiðleikum (tafla 1). Flestir skýrðu frá erfiðleikum vegna verkja eða óþæginda og svo kvíða eða þunglyndi.
Foreldrar mátu um 13% barna sinna án erfileika á EQ-5D en flest börn voru metin að eiga í nokkrum erfiðleikum með sjálfsumönnun og venju- bundin störf (tafla 2). Flestir foreldrar skýrðu frá einhverjum erfiðleikum á EQ-5D en fjórðungur þeirra skýrði ekki frá neinum erfiðleikum.
Rúmlega helmingur almennings taldi sig ekki eiga í neinum erfiðleikum á EQ-5D en flestir þeirra sem skýrðu frá einhverjum erfiðleikum fundu fyrir verkjum, óþægindum, kvíða eða þunglyndi (tafla 2).
Foreldrar barna sem greind höfðu verið á einhverfurófinu mátu lífsgæði barna sinna öðruvísi á EQ-5D mælistikunni samanborið við EQ-5D vísitöluna (t(65) = 7,2; p < 0,001). Foreldrarnir mátu lífsgæði barnanna meiri á mælistikunni (tafla 3).
Það var enginn munur hvernig foreldrarnir mátu sjálfa sig á EQ-5D mælistikunni og EQ-5D vísitölunni (p > 0,05).
Það var enginn munur á því hvernig foreldrarnir mátu eigin heilsu samanborið við heilsu barna sinna á EQ-5D mælistikunni (p > 0,05) en heilsa barnanna var metin lægri á EQ-5D vísitölunni (t(66) = 2,8; p < 0,01).
Lífsgæði barna með einhverfu og foreldra þeirra 121
Tafla 1. Hlutfall barna greind á einhverfurófinu, foreldra þeirra og almennings sem skýra frá erfiðleikum á einhverri vídd EQ-5D.
Vandi/erfiðleikar
Víddir EQ-5D Enginn Nokkur Mikill Svara ekki
Börn greind á einhverfurófinu Hreyfigeta 86,7 13,3 0,0 0,0 Sjálfsumönnun 45,3 44,0 9,3 1,3 Venjubundin störf 25,3 64,0 9,3 1,3 Verkir/óþægindi 72,0 24,0 0,0 4,0 Kvíði/dapurleiki 49,3 42,7 2,7 5,3 Einhver vídd 55,7 37,6 4,3 2,4 Foreldrar Hreyfigeta 92,0 6,7 0,0 1,3 Sjálfsumönnun 96,0 2,7 0,0 1,3 Venjubundin störf 69,3 25,3 0,0 5,3 Verkir/óþægindi 58,7 37,3 2,7 1,3 Kvíði/dapurleiki 30,7 62,7 5,3 1,3 Einhver vídd 69,9 27,1 1,6 2,1 Almenningur Hreyfigeta 93,7 5,1 0,0 1,2 Sjálfsumönnun 98,4 0,7 0,0 0,9 Venjubundin störf 92,8 6,0 0,2 0,9 Verkir/óþægindi 68,4 29,2 1,4 0,9 Kvíði/dapurleiki 72,6 24,8 1,6 0,9 Einhver vídd 85,2 13,2 0,6 1,0
Lífsgæði barnanna voru metin lægri en almennings á EQ-5D vísitölunni (t(494) = 9,0; p < 0,001) en þau voru metin svipuð á EQ-5D mælistikunni (p > 0,05). Foreldrarnir mátu heilsu sína lægri en almenningur bæði á EQ-5D mælistikunni (t(85) = 2,6; p < 0,05) og á EQ-5D vísitölunni (t(495) = 5,0; p < 0,001)
Börn greind á einhverfurófinu sem sýndu sjálfskaðandi hegðun voru metin með lægri heilsutengd lífsgæði en börn sem sýndu ýgi eða enga ýgi eða sjálfskaðandi hegðun (F(2, 66) = 4,9; p < 0,05) (tafla 4).
Ekki var munur á heilsutengdum lífsgæðum foreldranna eftir því hvort börn þeirra sýndu eða sýndu ekki sjálfskaðandi hegðun eða ýgi (p > 0,05).
122 Félagsfræði Haukur Freyr Gylfason
Tafla 2. Fimm algengustu heilsutengdu EQ-5D tilvikin, vísitala og mælistika fyrir börn greind á einhverfurófinu, foreldra þeirra og almennings.
EQ-5D EQ-5D EQ-5D
Heilsutengd ástönd Prósentur vísitala mælistika
Börn greind á einhverfurófinu 12211 17,1 72,8 92,5 11111 12,9 100,0 94,6 11211 10,0 84,6 89,5 11212 7,1 75,7 88,0 12222 7,1 54,6 76,0 Foreldrar 11111 26,8 100,0 92,2 11112 25,4 78,3 84,9 11122 15,5 69,0 79,4 11222 8,5 66,4 72,3 11212 5,6 75,7 78,0 Almenningur 11111 56,7 100,0 90,7 11121 14,1 77,9 82,3 11112 11,7 78,3 84,1 11122 8,5 69,0 79,2 21222 1,2 59,8 49,0
Tafla 3. Meðaltal og staðalfrávik á EQ-5D vísitölu og mælistiku fyrir börn greind á einhverfurófinu og foreldra þeirra.
M Sf n EQ-5D vísitala Börn greind á einhverfurófinu 68,3 20,5 70 Foreldrar 77,4 17,5 71 Almenningur 87,7 15,9 426 EQ-5D mælistika Börn greind á einhverfurófinu 83,6 15,2 69 Foreldrar 78,6 19,0 72 Almenningur 84,8 14,4 408
Lífsgæði barna með einhverfu og foreldra þeirra 123
Meðaltal almennings á Íslandi á EQ-5D mælistikunni var mjög svipað og meðaltal almennings í Bandaríkjunum (84,4) og Bretlandi (82,2) (Johnson, Luo, Shaw, Kind og Coons, 2005) en ólíkt meðaltali almennings á Spáni (75,8) (Badia, Roset, Hermann og Kind, 2001).
Tafla 4. Meðaltal og staðalfrávik á EQ-5D vísitölunnar fyrir börn greind á einhverfurófinu og foreldra þeirra eftir því hvort börnin sýni ýgi eða sjálfskaðandi hegðun (SSH). M Sf n Börn greind á einhverfurófinu Hvorki ýgi né SSH 71,6 19,8 33 Aðeins ýgi 71,7 18,7 24 SSH með og án ýgi 52,1 20,7 12 Foreldrar Hvorki ýgi né SSH 76,7 18,3 33 Aðeins ýgi 78,2 18,8 24 SSH með og án ýgi 77,8 14,4 13
Heilsutengd lífsgæði barna sem greind höfðu verið á einhverfurófinu var lægra ef þau voru að auki greind með athyglisbrest og ofvirkni, sem og börn sem voru að auki greind með þroskahömlun (tafla 5). Heilsutengd lífsgæði foreldranna voru þau sömu hvort sem barn þeirra var að auki greint með athyglisbrest og ofvirkni eða þroskahömlun. Heilsutengd lífsgæði barnanna voru þau sömu fyrir börn einnig greind með þunglyndi eða kvíða en lífsgæði foreldranna voru þá hins vegar minni.
Umræða
Heilsutengd lífsgæði barna greindra á einhverfurófinu og foreldra þeirra höfðu aldrei áður verið könnuð með almennu stöðluðu matstæki eins og EQ-5D. Heilsutengd lífsgæði barnanna og foreldra þeirra mæld með EQ-5D vísitölunni voru lægri en almennings á Íslandi en ekki reyndist munur á lífsgæðum barnanna og almennings þegar mælt var með EQ-5D mæli- stikunni. Það kom á óvart. Svo virðist sem foreldrar meti lífsgæði sín og barna sinna meiri en viðmið Biomed verkefnisins á heilsutengdum tilvikum segja til um (Greiner, Weijnen, Nieuwenhuizen, Oppe og de Charro, 2003). Það kallar á að EQ-mælitæki verði staðlað fyrir almenning á Íslandi því
124 Félagsfræði Haukur Freyr Gylfason
annað kann að takmarka túlkun niðurstaðna í rannsóknum á heilsutengdum lífsgæðum (Badia o.fl., 2001; Johnson o.fl., 2005). Því hefur einnig verið haldið fram að EQ-5D sé ekki besta mælitækið til að mæla heilsutengt ástand ef áherslan er á skilvit (cognition) (Oostenbrink, Moll og Essink-Bot, 2002). Búið er að bæta við einni vídd til viðbótar við EQ-5D í EQ-6D til að lýsa betur lífsgæðum sjúklinga sem þjást af andlegri hrörnun (dementia) eða þroskahömlun (Hoeymans, van Lindert og Westert, 2005). Mælt er með því að EQ-6D verði staðlað fyrir almenning á Íslandi frekar en EQ-5D.
Tafla 5. Meðaltal og staðafrávik barna með einhverfu og foreldra þeirra á EQ-5D vísitölunni með og án aukagreiningar.
Aukagreining Án aukagreiningar M Sf n M Sf n Ofvirkni-athyglisbrestur Börn 58,8 20,6 20 72,1 19,5 50 * Foreldrar 73,9 14,9 21 78,5 18,3 49 Árátta-þráhyggja Börn 61,5 17,0 18 70,7 21,3 52 Foreldrar 76,0 17,5 18 77,5 17,5 52 Þroskahömlun Börn 57,5 23,1 23 73,6 17,0 47 ** Foreldrar 77,0 18,7 24 77,2 16,9 46 Flogaköst Börn 44,4 16,2 4 69,8 20,0 66 * Foreldrar 83,3 15,7 5 76,6 17,5 65 Þunglyndi Börn 67,3 8,0 3 68,4 21,0 67 Foreldrar 56,1 17,8 3 78,0 16,9 67 * Kvíði Börn 65,9 14,7 6 68,6 21,1 64 Foreldrar 61,5 17,1 7 78,8 16,7 63 * * p < 0,05; ** p < 0,01; *** p < 0,001
Svarhlutfall foreldra barna sem greind höfðu verið á einhverfurófinu var gott en svarhlutfall almennings var frekar lágt. Næstum tveir þriðju úrtaksins tók ekki þátt í rannsókninni og því ætti að túlka niðurstöður þess úrtaks með fyrirvara þrátt fyrir að almenningur á Íslandi hafi metið heilsu sína á EQ-5D
Lífsgæði barna með einhverfu og foreldra þeirra 125
mælistikunni mjög svipað og almenningur í Bandaríkjunum og Bretlandi (Johnson o.fl., 2005).
Viðbótargreining eins og athyglisbrestur og ofvirkni og þroskahömlun sem og sjálfskaðandi hegðun leiddi til lægri lífsgæða fyrir börnin sem kallar á aðgerðir til að auka lífgæði þeirra.
Heimildir
American Psychiatric Association. (1998). Diagnostic and statistical manual of
mental disorders (4. útgáfa). Washington, DC: Höfundur.
Badia, X., Roset, M., Herman, M. og Kind, P. (2001). A comparison of United Kingdom and Spanish general population time trade-off values for EQ-5D health states. Medical Decision making, 21, 7-16.
Brown, I., Anand, S., Fung, W. L. A., Isaacs, B. og Baum, N. (2003). Family quality of life: Canadian results from international study. Journal of
Developmental and Physical Disabilities, 15, 207-230.
Greiner, W., Weijnen, T., Nieuwenhuizen, M., Oppe, S. og de Charro, F. (2003). A European EQ-5D valuation set. Í R. Brooks, R. Rabin og F. de Charro (Ritstj.), The measurement and valuation of health status using EQ-5D: A
European perspective: Evidence from the EuroQol BIOMED research programme
(bls. 103-142). Dordrecht: Kluwer Academic Publishers.
Greiner, W., Weijnen, T., Nieuwenhuizen, M., Oppe, S., Badia, X., Busschbach, J., Buxton, M., Dolan, P., Kind, P., Krabbe, P., Ohinmaa, A., Parkin, D., Roset, M., Sintonen, H. Tsuchiya, A. og de Charro, F. (2003). A single European currency for EQ-5D health states: Results from a six-country study. European Journal of Health Economics, 4, 222-231. Higgins, D. J., Bailey, S. R. og Pearce, J. C. (2005). Factors associated with
functioning style and coping strategies of families with a child with an autism spectrum disorder. Autism, 9, 125-137.
Hoeymans, N., van Lindert, H. og Westert, G. P. (2005). The health status of the Dutch population as assessed by the EQ-6D. Quality of Life Research,
14, 655-663.
Johnson, J. A., Luo, N., Shaw, J. W., Kind, P. og Coons, S. J. (2005). Valuation of EQ-5D health states: Are the United States and United Kingdom different? Medical Care, 43, 221-228.
Keith, K. D., Yamamoto, M., Okita, N. og Schalock, R. L. (1995). Cross- cultural quality of life: Japanese and American college students. Social
126 Félagsfræði Haukur Freyr Gylfason
Kind, P., Dolan, P., Gudex, C. og Williams, A. (1998). Variations in population health status: Results from a United Kingdom national questionnaire survey. British Medical Journal, 31, 736-741.
Magnússon, P. og Sæmundsen, E. (2001). Prevalence of autism in Iceland.
Journal of Autism and Developmental Disorders, 31, 153-163.
Mauk, J. E., Reber, M. og Batshaw, M. L. (1997). Autism and other pervasive developmental disorders. Í M. L. Batshaw (Ritstj.), Childern with disabilities (bls. 425-447). London: Paul H. Brookes Publishing.
Olsson, M. B. og Hwang, P. C. (2003). Influence of macrostructure of society on the life situation of families with a child with intellectual disability: Sweden as an example. Journal of Intellectual Disability Research, 47, 328-341.
Oostenbrink, R., Moll, H. A. og Essink-Bot, M. (2002). The EQ-5D and the Health Utilities Index for permanent sequelae after meningitis: A head-to- head comparison. Journal of Clinical Epidemiology, 55, 791-799.
Prosser, L. A., Ray, G. T., O’Brien, M., Kleinman, K., Santoli, J. og Lieu, T. A. (2004). Preferences and willingness to pay for health states prevented by pneumococcal conjugate vaccine. Pediatrics, 113, 283-290.
Rabin, R. og de Charro, F. (2001). EQ-5D: A measure of health status from the EuroQol group. Annals of Medicine, 33,337-343.
Schalock, R. L. (2000). Three decades of quality of life. Focus on Autism and
Other Developmental Disabilities, 15, 116-127.
Schalock, R. L. (2004). The concept of quality of life: What we know and do not know. Journal of Intellectual Disability Research, 48, 203-216.
Secnik, K., Matza, L. S., Cottrell, S., Edgell, E., Tilden, D. og Mannix, S. (2005). Health state utilities for childhood attention-deficit/hyperactivity disorder based on parent preferences in the United Kingdom. Medical
Decision Making, 25, 56-70.
Wing, L. (1993). The definition and prevalence of autism: A review. European